引用本文： 羅一青, 王志鑫, 邵軍, 王虎, 路越晴, 李衍飛, 王東旭, 廖夢嬌, 周虎, 張靈強, 樊海寧. 我國肝外包蟲病例的回顧性分析. 中國普外基礎與臨床雜志, 2016, 23(5): 539-543. doi: 10.7507/1007-9424.20160145 復制
包蟲病又稱棘球蚴病，是一種常見的嚴重危害人體健康的人畜共患寄生蟲病，主要寄生在肝臟、肺部，約占總病例的90%左右，也可以寄生在其他臟器如腦、心臟、腎臟、眼眶、骨髓腔等，約占10% [1]。本研究通過回顧性分析2000年1月至2015年12月期間國內肝外包蟲相關文獻內容，對我國肝外包蟲病的診治現狀進行回顧性分析，以期為肝外包蟲病診治提供參考和指導。
1 資料與方法
1.1 資料收集
分別以“肝外包蟲病”、“骨包蟲病”、“腦包蟲病”、“肺包蟲病”、“肌肉、心包、心肌、脾、腎等包蟲病”為關鍵詞，在中國知網（CNKI）和萬方數據庫中檢索出2000年1月至2015年12月期間中國（除外港澳臺地區）學者公開發表的相關文獻。對文獻中符合“肝外包蟲病”診斷的文獻進行篩選，去除其中無關文獻、內部刊物文獻、綜述性文獻，進一步篩選去除缺乏重要臨床數據者。鑒于同中心多次發表的病例報告，資料統計時剔除重復報告病例，同一時期報告者以最多例數為準，例數相同者以近期發表為準。
1.2 數據統計分析
采用統一的數據提取表格提取文獻數據。具體數據項目為：文獻相關數據、患者一般特征、臨床表現、實驗室檢查和治療預后。利用EXCEL軟件建立數據庫并進行分析，計數資料以百分率表示。
2 結果
2.1 肝外包蟲病的地域分布情況
2000年1月至2015年12月期間各中心發表的肝外包蟲病相關文獻66篇[2-67]共884例肝外包蟲病例，其中新疆（68.73%）、西藏（8.77%）、寧夏（6.75%）、青海（6.41%）、甘肅（5.62%）等地病例分布較多，其余各省分布較零散。見圖 1。
圖1
肝外包蟲病地域分布情況
2.2 肝外包蟲病資料的一般情況
在納入研究的66篇文獻中，骨包蟲病21篇，肺包蟲病8篇，腦包蟲病9篇，肌肉包蟲病2篇，心包包蟲病5篇，心肌包蟲病5篇，脾包蟲病7篇，腎包蟲病7篇，其他（膀胱、子宮直腸陷凹）2篇。
在36年間（1978～2014年）肝外包蟲病共報道884例，其中男526例 （59.5%），女358例 （40.5%）；年齡3～76歲，病程0.5個月～10年；其中尤以肺包蟲病540例（61.09%）最多，其余如骨包蟲病88例（9.95%）、腦包蟲病86例（9.73%）、脾包蟲病76例（8.60%）等所占比例均在10%以下。見圖 2。
圖2
肝外包蟲病分布部位情況
2.3 肝外包蟲病常見癥狀
肝外包蟲病的癥狀因分布的部位而各異，其中骨包蟲病以局部脹痛（31.58%）、病理性骨折（21.05%）為主要表現；腦包蟲病以頭痛（26.13%）、嘔吐（13.51%）、癲癇（11.71%）為主；肺包蟲病主要以咳出粉皮樣物（40.37%）、咳嗽（27.06%）、胸痛（11.01%）為主要癥狀；腎包蟲病以腎區脹痛（52.46%）、腹部包塊（39.34%）為主要特征；心包蟲病以氣短（21.98%）、胸痛（20.88%）癥狀為主；脾包蟲主要以左腹腫塊（26.67%）、肝大（19.17%）、上腹脹痛（18.33%）為主要表現。見表 1。
表1
肝外包蟲病主要癥狀情況
2.4 肝外包蟲病的診斷方法
肝外包蟲病的主要診斷依據包括X線（30.77%）、B超（7.47%）、CT（17.43%）、MRI（1.59%）、靜脈腎盂造影、靜脈尿路造影、心電圖、實驗室檢查（36.31%）、病理檢查，其中影像學檢查和實驗室檢查比例較大，其他檢查相對較少，見圖 3。進一步分析比較，影像學檢查包括X線、B超、CT、MR、靜脈腎盂造影、靜脈尿路造影、心電圖；非影像學檢查包括實驗室檢查、病理檢查，其中影像檢查1項（34.00%）、影像檢查2項（11.64%）、影像檢查3項（4.90%）、非影像檢查1項（41.48%）、非影像檢查2項（7.98%），見圖 4。
圖3
肝外包蟲病影像學檢查情況
圖4
肝外包蟲病綜合檢查指標情況
2.5 治療及預后情況
在納入本研究的884例患者中，有治療相關資料者為639例（83.53%）接受根治性手術，9例（1.18%）接受姑息性手術治療。具有預后資料者來自20家中心的資料，共348例患者，其中治愈60例，復發29例，再次手術15例，死亡4例，剩余病例預后資料不詳。
3 討論
包蟲病是世界衛生組織認定的全球十種經濟負擔最重的疾病之一。我國目前是包蟲病流行最為嚴重的國家，發病居全球之首。流行病學調查結果顯示，包蟲病主要分布于新疆、青海、西藏、寧夏、甘肅、四川、內蒙古等省區的牧區或半農半牧區，嚴重危害相應地區居民的身體健康和生命安全[1, 61, 68]。
本研究搜集2000年1月至2015年12月期間國內學者發表的關于肝外包蟲病的相關文獻并進行回顧性分析。本研究共搜集到66篇共884例肝外包蟲病相關文獻，主要分布于新疆、西藏、寧夏、青海、甘肅，其中新疆所占比例高達68.73%，西藏、寧夏、青海、甘肅均占5%～10%，其余地區所占比例均較低，與整體包蟲病分布基本一致。提示國內肝內外包蟲地域分布一致，防治工作可同步開展。
目前認為，包蟲蟲卵主要經消化道傳染，被人或羊等其他中間宿主吞食后經胃而入十二指腸，之后幼蟲穿過腸壁進入血循環，隨血流轉移至局部形成病灶。大部分隨門靜脈入肝，被阻于肝臟形成包蟲病灶（棘球蚴），部分可逸出而至肺部或經肺而散布于全身各器官發育為其他部位包蟲病灶，因此，包蟲多發于肝和肺。然而，目前尚無嚴謹的研究證實這種推測。臨床研究[1]結果發現，包蟲絕大多數寄生于肝臟，尤其是泡型包蟲，幾乎全部原發于肝臟，其他臟器如腦、心臟、腎臟、眼眶、骨髓腔等僅占10%。而本研究通過對匯總的884例肝外包蟲病例部位分析發現，其中肺包蟲病540例（61.09%）、骨包蟲病88例（9.95%）、腦包蟲病86例（9.73%）、脾包蟲病76例（8.60%），由此可見，肝外包蟲主要分布于血供豐富的肺、腦、心臟（心肌、心包）、骨、脾臟、腎臟等器官，強烈提示其通過血行途徑在宿主體內轉移的可能。
包蟲常用的檢查手段包括：B超、X線、CT及MR。本研究中回顧性分析的884例患者中，其中完善B超者108例（7.47%），X線者445例（30.77%），CT及MR者分別為252例 （17.43%） 及23例 （1.59%）。在接受影像學檢查的患者中，行1項檢查者409例（67.27%），行2項者為140例（23.03%），完善其中3項者59例（9.70%）。通過上述分析不難發現，肝外包蟲患者的診斷主要依靠影像學及免疫學檢查，尤其是影像學檢查。多數患者通過單一的影像學檢查即可明確診斷，可能與肝外包蟲癥狀較肝內包蟲患者顯著及影像特征顯著有關。免疫學檢查是包蟲診斷及鑒別的重要手段，其中皮內試驗、間接血凝試驗和對流免疫電泳稱包蟲三項，其中酶聯免疫吸附試驗最常用，具有較高的敏感性和特異性[51]。本組患者中行免疫學檢查者共525例，其中多為皮內試驗，其余患者均未行免疫學檢查，然而鑒于資料不全，我們僅能進行推測，其可能本組患者多數臨床癥狀較為明顯，且影像學多具有典型表現，而免疫學診斷在包蟲早期及鑒別診斷中意義較大，故未行免疫學檢測進行早期診斷及鑒別。
外科手術為包蟲囊腫首選的治療措施，而口服化療藥物則為主要的輔助治療措施。本研究回顧性分析的884例患者盡管部位不同，但是有治療相關資料的患者中，639例（83.53%）接受了根治性手術，9例（1.18%）接受姑息性手術治療，恰好印證了外科手術在包蟲病治療中的主導地位。此外，具有預后資料的348例患者，僅29例復發，15例接受再次手術，死亡4例，說明手術不僅是首選，且仍是最有效的治療選擇。
綜上所述，國內有文獻報道的肝外包蟲病的地域分布與肝內外包蟲病整體的分布大致相同，其在病患的器官分布多在血供豐富部位，臨床診斷以影像學及免疫學檢查為主，手術為其治療的最主要手段。
包蟲病又稱棘球蚴病，是一種常見的嚴重危害人體健康的人畜共患寄生蟲病，主要寄生在肝臟、肺部，約占總病例的90%左右，也可以寄生在其他臟器如腦、心臟、腎臟、眼眶、骨髓腔等，約占10% [1]。本研究通過回顧性分析2000年1月至2015年12月期間國內肝外包蟲相關文獻內容，對我國肝外包蟲病的診治現狀進行回顧性分析，以期為肝外包蟲病診治提供參考和指導。
1 資料與方法
1.1 資料收集
分別以“肝外包蟲病”、“骨包蟲病”、“腦包蟲病”、“肺包蟲病”、“肌肉、心包、心肌、脾、腎等包蟲病”為關鍵詞，在中國知網（CNKI）和萬方數據庫中檢索出2000年1月至2015年12月期間中國（除外港澳臺地區）學者公開發表的相關文獻。對文獻中符合“肝外包蟲病”診斷的文獻進行篩選，去除其中無關文獻、內部刊物文獻、綜述性文獻，進一步篩選去除缺乏重要臨床數據者。鑒于同中心多次發表的病例報告，資料統計時剔除重復報告病例，同一時期報告者以最多例數為準，例數相同者以近期發表為準。
1.2 數據統計分析
采用統一的數據提取表格提取文獻數據。具體數據項目為：文獻相關數據、患者一般特征、臨床表現、實驗室檢查和治療預后。利用EXCEL軟件建立數據庫并進行分析，計數資料以百分率表示。
2 結果
2.1 肝外包蟲病的地域分布情況
2000年1月至2015年12月期間各中心發表的肝外包蟲病相關文獻66篇[2-67]共884例肝外包蟲病例，其中新疆（68.73%）、西藏（8.77%）、寧夏（6.75%）、青海（6.41%）、甘肅（5.62%）等地病例分布較多，其余各省分布較零散。見圖 1。
圖1
肝外包蟲病地域分布情況
2.2 肝外包蟲病資料的一般情況
在納入研究的66篇文獻中，骨包蟲病21篇，肺包蟲病8篇，腦包蟲病9篇，肌肉包蟲病2篇，心包包蟲病5篇，心肌包蟲病5篇，脾包蟲病7篇，腎包蟲病7篇，其他（膀胱、子宮直腸陷凹）2篇。
在36年間（1978～2014年）肝外包蟲病共報道884例，其中男526例 （59.5%），女358例 （40.5%）；年齡3～76歲，病程0.5個月～10年；其中尤以肺包蟲病540例（61.09%）最多，其余如骨包蟲病88例（9.95%）、腦包蟲病86例（9.73%）、脾包蟲病76例（8.60%）等所占比例均在10%以下。見圖 2。
圖2
肝外包蟲病分布部位情況
2.3 肝外包蟲病常見癥狀
肝外包蟲病的癥狀因分布的部位而各異，其中骨包蟲病以局部脹痛（31.58%）、病理性骨折（21.05%）為主要表現；腦包蟲病以頭痛（26.13%）、嘔吐（13.51%）、癲癇（11.71%）為主；肺包蟲病主要以咳出粉皮樣物（40.37%）、咳嗽（27.06%）、胸痛（11.01%）為主要癥狀；腎包蟲病以腎區脹痛（52.46%）、腹部包塊（39.34%）為主要特征；心包蟲病以氣短（21.98%）、胸痛（20.88%）癥狀為主；脾包蟲主要以左腹腫塊（26.67%）、肝大（19.17%）、上腹脹痛（18.33%）為主要表現。見表 1。
表1
肝外包蟲病主要癥狀情況
2.4 肝外包蟲病的診斷方法
肝外包蟲病的主要診斷依據包括X線（30.77%）、B超（7.47%）、CT（17.43%）、MRI（1.59%）、靜脈腎盂造影、靜脈尿路造影、心電圖、實驗室檢查（36.31%）、病理檢查，其中影像學檢查和實驗室檢查比例較大，其他檢查相對較少，見圖 3。進一步分析比較，影像學檢查包括X線、B超、CT、MR、靜脈腎盂造影、靜脈尿路造影、心電圖；非影像學檢查包括實驗室檢查、病理檢查，其中影像檢查1項（34.00%）、影像檢查2項（11.64%）、影像檢查3項（4.90%）、非影像檢查1項（41.48%）、非影像檢查2項（7.98%），見圖 4。
圖3
肝外包蟲病影像學檢查情況
圖4
肝外包蟲病綜合檢查指標情況
2.5 治療及預后情況
在納入本研究的884例患者中，有治療相關資料者為639例（83.53%）接受根治性手術，9例（1.18%）接受姑息性手術治療。具有預后資料者來自20家中心的資料，共348例患者，其中治愈60例，復發29例，再次手術15例，死亡4例，剩余病例預后資料不詳。
3 討論
包蟲病是世界衛生組織認定的全球十種經濟負擔最重的疾病之一。我國目前是包蟲病流行最為嚴重的國家，發病居全球之首。流行病學調查結果顯示，包蟲病主要分布于新疆、青海、西藏、寧夏、甘肅、四川、內蒙古等省區的牧區或半農半牧區，嚴重危害相應地區居民的身體健康和生命安全[1, 61, 68]。
本研究搜集2000年1月至2015年12月期間國內學者發表的關于肝外包蟲病的相關文獻并進行回顧性分析。本研究共搜集到66篇共884例肝外包蟲病相關文獻，主要分布于新疆、西藏、寧夏、青海、甘肅，其中新疆所占比例高達68.73%，西藏、寧夏、青海、甘肅均占5%～10%，其余地區所占比例均較低，與整體包蟲病分布基本一致。提示國內肝內外包蟲地域分布一致，防治工作可同步開展。
目前認為，包蟲蟲卵主要經消化道傳染，被人或羊等其他中間宿主吞食后經胃而入十二指腸，之后幼蟲穿過腸壁進入血循環，隨血流轉移至局部形成病灶。大部分隨門靜脈入肝，被阻于肝臟形成包蟲病灶（棘球蚴），部分可逸出而至肺部或經肺而散布于全身各器官發育為其他部位包蟲病灶，因此，包蟲多發于肝和肺。然而，目前尚無嚴謹的研究證實這種推測。臨床研究[1]結果發現，包蟲絕大多數寄生于肝臟，尤其是泡型包蟲，幾乎全部原發于肝臟，其他臟器如腦、心臟、腎臟、眼眶、骨髓腔等僅占10%。而本研究通過對匯總的884例肝外包蟲病例部位分析發現，其中肺包蟲病540例（61.09%）、骨包蟲病88例（9.95%）、腦包蟲病86例（9.73%）、脾包蟲病76例（8.60%），由此可見，肝外包蟲主要分布于血供豐富的肺、腦、心臟（心肌、心包）、骨、脾臟、腎臟等器官，強烈提示其通過血行途徑在宿主體內轉移的可能。
包蟲常用的檢查手段包括：B超、X線、CT及MR。本研究中回顧性分析的884例患者中，其中完善B超者108例（7.47%），X線者445例（30.77%），CT及MR者分別為252例 （17.43%） 及23例 （1.59%）。在接受影像學檢查的患者中，行1項檢查者409例（67.27%），行2項者為140例（23.03%），完善其中3項者59例（9.70%）。通過上述分析不難發現，肝外包蟲患者的診斷主要依靠影像學及免疫學檢查，尤其是影像學檢查。多數患者通過單一的影像學檢查即可明確診斷，可能與肝外包蟲癥狀較肝內包蟲患者顯著及影像特征顯著有關。免疫學檢查是包蟲診斷及鑒別的重要手段，其中皮內試驗、間接血凝試驗和對流免疫電泳稱包蟲三項，其中酶聯免疫吸附試驗最常用，具有較高的敏感性和特異性[51]。本組患者中行免疫學檢查者共525例，其中多為皮內試驗，其余患者均未行免疫學檢查，然而鑒于資料不全，我們僅能進行推測，其可能本組患者多數臨床癥狀較為明顯，且影像學多具有典型表現，而免疫學診斷在包蟲早期及鑒別診斷中意義較大，故未行免疫學檢測進行早期診斷及鑒別。
外科手術為包蟲囊腫首選的治療措施，而口服化療藥物則為主要的輔助治療措施。本研究回顧性分析的884例患者盡管部位不同，但是有治療相關資料的患者中，639例（83.53%）接受了根治性手術，9例（1.18%）接受姑息性手術治療，恰好印證了外科手術在包蟲病治療中的主導地位。此外，具有預后資料的348例患者，僅29例復發，15例接受再次手術，死亡4例，說明手術不僅是首選，且仍是最有效的治療選擇。
綜上所述，國內有文獻報道的肝外包蟲病的地域分布與肝內外包蟲病整體的分布大致相同，其在病患的器官分布多在血供豐富部位，臨床診斷以影像學及免疫學檢查為主，手術為其治療的最主要手段。
