引用本文： 張志超, 胡文秀, 趙海平. 肝包膜下膽汁瘤1例報道并文獻復習. 中國普外基礎與臨床雜志, 2014, 21(6): 761-763. doi: 10.7507/1007-9424.20140181 復制
肝包膜下膽汁瘤（hepatic subcapsular biloma，HSB）是一種罕見的膽管術后并發癥，首先由Cervantes等[1]于1994年報道。其多發生于腹腔鏡膽囊切除術后，其他手術少見。近20年來，隨著肝膽外科手術的廣泛開展，醫源性膽管損傷不斷增加，其發生率有逐年上升的趨勢[2-3]。HSB作為一種罕見的膽管術后并發癥，其發生率也有逐年增加的趨勢。因此，該并發癥引起了膽道外科學者們的關注。筆者所在醫院于2013年8月5日收治了1例HSB患者，現回顧性分析其臨床資料并文獻復習。
1 臨床資料
1.1 病例資料
患者，女，50歲，因“膽囊切除術后右上腹部不適2個月”入院。患者在當地醫院行開腹膽囊切除術后，于第3天自覺右上腹憋脹不適，術后第7天憋脹逐漸加重，出現進食后腹脹、惡心、咳嗽及氣短，無胸悶、發熱和皮膚鞏膜黃染。2個月后自覺右上腹部憋脹嚴重，遂來筆者所在醫院就診。查體：右上腹飽滿，肝緣位于肋下約5 cm，表面凹凸不平，有壓痛和肝區叩擊痛，肺肝界上移，余無特殊。腹部超聲檢查：膽囊切除術后、肝右葉有一巨大囊性腫物（20 cm×24 cm大），膽總管輕度擴張。腹部CT檢查：肝右葉有一巨大囊腫，19 cm×12 cm大（圖 1）。腹部磁共振膽道水成像（MRCP）檢查：肝右葉有一巨大囊腫，20 cm×12 cm×25 cm大（圖 2）。遂行剖腹探查術，術中見腹腔內肝下腫物周圍廣泛粘連、邊界不清；穿刺見膽汁樣液，引流出約3 000 mL黃色液體，并見大量沉積的膽泥。反復沖洗囊腔后，用無水乙醇擦拭囊內壁，再用碘伏沖洗囊腔，切取部分囊壁送病理學檢查，囊腔內放置雙套管引流。術后病理學檢查結果：（肝右葉）送檢標本為纖維組織囊壁，未見被覆上皮，囊壁可見大量膽色素沉積。患者術后給予常規補液對癥治療。術后引流管通暢，術后第3天引流管無明顯引流液，逐漸退管。于術后7 d復查腹部CT，結果示腹腔引流術后、少量腹水（圖 3），遂拔除引流管。患者術后無并發癥發生，痊愈出院后3個月復查腹部CT，未見明顯異常。
圖1
腹部CT檢查結果示肝右葉有一巨大囊腫（黑箭） ? ?圖 2 術前MRCP檢查示肝右葉有一巨大囊腫（黑箭）。2A：水平橫斷面；2B：矢狀面 ? ?圖 3 復查腹部CT檢查示腹腔引流術后、內置有引流管雙管（黑箭）
1.2 文獻復習
計算機檢索了PubMed和SinoMed數據庫，檢索時間均為1990年1月至2013年1月。中文檢索詞為“膽囊切除術”和“肝包膜下膽汁瘤”，英文檢索詞為“Cholecystectomy”和“Hepatic subcapsular biloma”。共檢索出了10篇文獻[1, 4-12]、11例HSB，加上本例共12例。
1.3 結果
本組12例患者中男2例，女10例；年齡28～86歲，平均55歲；術后早期出現陣發性上腹絞痛，后期腹痛以持續性脹痛為主，疼痛部位與HSB的發生部位相關，同時伴食欲減退、惡心及咳嗽，無高熱、寒戰、心悸、全腹痛等表現，排氣和排便正常；術前診斷：膽總管結石/膽囊結石慢性膽囊炎4例，膽總管結石1例，膽囊結石2例，急性化膿性膽囊炎2例，不詳3例；行腹腔鏡膽囊切除術（LC） 7例，內窺鏡逆行胰膽管造影（ERCP）1例，LC+腹腔鏡膽管取石術1例，開腹膽囊切除術3例；發病至手術時間7～40 d，平均14.3 d；右肝9例，膽囊窩及右肝前葉膈頂部、膽囊窩及右肝后葉和左肝各1例；11例單發，1例左肝多發；HSB直徑7.6～29.1 cm，平均15.7 cm （1例不詳）；肝臟包膜下積液量800～3 000 mL，平均1 400 mL （1例不詳）；液體吸收時間7～120 d，平均37 d。主要治療方案為置管引流7例（包括手術開腹置管外引流2例），B超引導下反復穿刺抽吸4例，1例不詳；亦有反復穿刺引流效果較差，行手術治療者（2例）。
2 討論
2.1 HSB的病因及發病機理
醫源性膽管損傷是膽道外科常見而嚴重的手術并發癥[13]，主要發生于膽管手術后，特別是LC術后。膽管損傷若發現不及時，處理不當，可導致多次手術或致殘。膽囊手術操作受局部解剖變異、醫生臨床經驗等因素的影響較大，因此醫源性膽管損傷是外科醫生行腹腔鏡膽囊手術的最主要的并發癥[13-14]。HSB是醫源性膽管損傷中的特殊情況，伴隨著醫源性膽管損傷的發生而不斷出現。
對HSB的發病原因，目前尚無統一意見。王毅等[15]認為其與異常迷走膽管損傷和反復電凝膽囊床引起組織液大量滲出有關。Cervantes等[1]、Ramachandran等[8]及胡志前等[5]認為，異常膽管易被誤當成纖維粘連或條索而切斷，導致肝包膜下積液。陳晚平等[6]則認為，膽囊切除術后膽管系統壓力升高，導致HSB發生。膽囊切除術或其他膽管相關有創操作可直接或間接引起反應性（源于腹腔神經叢）膽管下端括約肌痙攣或水腫，導致一過性排空滯緩或膽管系統壓力增高，一般1～2周左右消退[16]。Braithwaite等[11]否認了Cervantes [1]等的觀點，他認為可能與膽管系統的反壓力有關：膽囊切除操作時，組織水腫導致暫時性膽總管梗阻，在末梢膽管形成較大壓力；當超過毛細膽管的耐受范圍時，則會發生破裂和穿孔，從而導致包膜下膽汁的積聚。因此，HSB的實際發生率可能比報道的要高，但其更多表現為一種亞臨床狀態，在出現癥狀以前，已經自行吸收。另外，丁雪梅等[12] 認為HSB可能的機理是：膽管術后十二指腸乳頭括約肌功能失調，引起膽管壓力升高，而當膽管高壓的持續時間和壓力峰值達到一定程度時，最為薄弱的外周毛細膽管破裂，形成HSB[17]。Dupas等[10]在1988年報道的1例因ERCP導致HSB的個案可為此觀點作證。此外，膽總管結石所致的膽管梗阻、肝動脈栓塞等可導致肝或肝包膜下的膽汁瘤[18]。
綜合上述，HSB的發生有多種原因：①術中對細小膽管結扎不完全或忽視了細小的膽管損傷，如異常迷走膽管損傷或細小膽管燒灼后暫時封閉，在膽管系統反壓力的作用下，毛細膽管破裂或暫時封閉的膽管重新開放，膽汁緩慢滲出，積聚在肝包膜下形成大量積液。手術可使肝包膜水腫疏松而更易于發生膽汁積聚。②術中誤扎主要膽管、結石或炎癥導致主要膽管狹窄梗阻、膽管有創操作使主要膽管持續高壓力，導致遠端漏膽而形成膽汁瘤，甚至成為HSB。③膽管的供血動脈閉塞或藥物刺激等因素造成局部膽管上皮細胞的缺血壞死，在膽管系統高壓力的情況下，膽汁突破膽管的薄弱部分進入肝實質，如果被肝包膜包裹則形成HSB。已知的HSB幾乎全部與膽囊切除手術相關，所以術中操作仔細、電凝膽囊床適度合理，可減少HSB發生。
2.2 HSB的臨床診斷
對于膽道系統術后3～5 d出現難以解釋的右上腹脹痛不適[19]的患者，應常規開展B超復查，對HSB的早期發現應有幫助。此時，可結合膽道手術史、腹部包塊及影像學檢查結果作出診斷。因此，HSB的診斷首選影像學檢查，經B超引導下穿刺可確診。影像學檢查包括：①超聲檢查：其是最佳的無創診斷方法，經B超引導下穿刺抽液可以確診HSB。②增強CT掃描檢查：其分辨率高、不受氣體干擾。③MRI檢查：其診斷的靈敏度和特異度均較高，根據病變局部含膽汁（液體）的信號特點，其形態和分布易與其他疾病相鑒別，且MRI膽管成像可顯示囊腔與鄰近膽管的關系。
2.3 HSB的治療
目前較統一的意見是保守治療的同時在B超引導下經皮反復穿刺抽吸，該方法在HSB形成初期的效果較好。對于療效不佳者，可放置引流管引流，引流管要置于囊腔底部并保持通暢。陳晚平等[6]對HSB病例行單純保守治療4個月后，患者順利康復，可見保守治療亦為一種可行的方法，且無發生逆行性感染和膽汁性腹膜炎的風險。該保守治療方案為基層醫院治療HSB提供了有價值的參考。大部分患者可通過保守治療好轉或治愈。若引流量未逐漸減少或發生引流不暢，應盡早行手術治療。手術治療方案有瘤體切開沖洗、外引流術等。手術指征為經皮穿刺置管引流無效者，瘤壁增厚、瘤腔內膽汁濃縮或合并腔內化膿感染者，瘤腔與膽管系統有異常通道或瘤腔持續增大者等。
綜上所述，目前已知HSB的發生原因均為膽管手術，屬于醫源性膽管損傷所致疾病，其發生率極低，穿刺置管引流的效果良好，但發生原因尚未明確，需進一步研究。我們應重視并采取相應措施預防HSB的形成，應提倡早發現、早治療的原則，在發現后盡早選擇適當的治療方案。隨著肝膽外科的不斷開展，醫源性膽管損傷的不斷增加，HSB的發生不斷增加。HSB作為罕見的膽管損傷并發癥，對其進行研究不僅能為該病的診治提供更好的方案，還能加深我們對膽管系統手術并發癥的認識[19]。
肝包膜下膽汁瘤（hepatic subcapsular biloma，HSB）是一種罕見的膽管術后并發癥，首先由Cervantes等[1]于1994年報道。其多發生于腹腔鏡膽囊切除術后，其他手術少見。近20年來，隨著肝膽外科手術的廣泛開展，醫源性膽管損傷不斷增加，其發生率有逐年上升的趨勢[2-3]。HSB作為一種罕見的膽管術后并發癥，其發生率也有逐年增加的趨勢。因此，該并發癥引起了膽道外科學者們的關注。筆者所在醫院于2013年8月5日收治了1例HSB患者，現回顧性分析其臨床資料并文獻復習。
1 臨床資料
1.1 病例資料
患者，女，50歲，因“膽囊切除術后右上腹部不適2個月”入院。患者在當地醫院行開腹膽囊切除術后，于第3天自覺右上腹憋脹不適，術后第7天憋脹逐漸加重，出現進食后腹脹、惡心、咳嗽及氣短，無胸悶、發熱和皮膚鞏膜黃染。2個月后自覺右上腹部憋脹嚴重，遂來筆者所在醫院就診。查體：右上腹飽滿，肝緣位于肋下約5 cm，表面凹凸不平，有壓痛和肝區叩擊痛，肺肝界上移，余無特殊。腹部超聲檢查：膽囊切除術后、肝右葉有一巨大囊性腫物（20 cm×24 cm大），膽總管輕度擴張。腹部CT檢查：肝右葉有一巨大囊腫，19 cm×12 cm大（圖 1）。腹部磁共振膽道水成像（MRCP）檢查：肝右葉有一巨大囊腫，20 cm×12 cm×25 cm大（圖 2）。遂行剖腹探查術，術中見腹腔內肝下腫物周圍廣泛粘連、邊界不清；穿刺見膽汁樣液，引流出約3 000 mL黃色液體，并見大量沉積的膽泥。反復沖洗囊腔后，用無水乙醇擦拭囊內壁，再用碘伏沖洗囊腔，切取部分囊壁送病理學檢查，囊腔內放置雙套管引流。術后病理學檢查結果：（肝右葉）送檢標本為纖維組織囊壁，未見被覆上皮，囊壁可見大量膽色素沉積。患者術后給予常規補液對癥治療。術后引流管通暢，術后第3天引流管無明顯引流液，逐漸退管。于術后7 d復查腹部CT，結果示腹腔引流術后、少量腹水（圖 3），遂拔除引流管。患者術后無并發癥發生，痊愈出院后3個月復查腹部CT，未見明顯異常。
圖1
腹部CT檢查結果示肝右葉有一巨大囊腫（黑箭） ? ?圖 2 術前MRCP檢查示肝右葉有一巨大囊腫（黑箭）。2A：水平橫斷面；2B：矢狀面 ? ?圖 3 復查腹部CT檢查示腹腔引流術后、內置有引流管雙管（黑箭）
1.2 文獻復習
計算機檢索了PubMed和SinoMed數據庫，檢索時間均為1990年1月至2013年1月。中文檢索詞為“膽囊切除術”和“肝包膜下膽汁瘤”，英文檢索詞為“Cholecystectomy”和“Hepatic subcapsular biloma”。共檢索出了10篇文獻[1, 4-12]、11例HSB，加上本例共12例。
1.3 結果
本組12例患者中男2例，女10例；年齡28～86歲，平均55歲；術后早期出現陣發性上腹絞痛，后期腹痛以持續性脹痛為主，疼痛部位與HSB的發生部位相關，同時伴食欲減退、惡心及咳嗽，無高熱、寒戰、心悸、全腹痛等表現，排氣和排便正常；術前診斷：膽總管結石/膽囊結石慢性膽囊炎4例，膽總管結石1例，膽囊結石2例，急性化膿性膽囊炎2例，不詳3例；行腹腔鏡膽囊切除術（LC） 7例，內窺鏡逆行胰膽管造影（ERCP）1例，LC+腹腔鏡膽管取石術1例，開腹膽囊切除術3例；發病至手術時間7～40 d，平均14.3 d；右肝9例，膽囊窩及右肝前葉膈頂部、膽囊窩及右肝后葉和左肝各1例；11例單發，1例左肝多發；HSB直徑7.6～29.1 cm，平均15.7 cm （1例不詳）；肝臟包膜下積液量800～3 000 mL，平均1 400 mL （1例不詳）；液體吸收時間7～120 d，平均37 d。主要治療方案為置管引流7例（包括手術開腹置管外引流2例），B超引導下反復穿刺抽吸4例，1例不詳；亦有反復穿刺引流效果較差，行手術治療者（2例）。
2 討論
2.1 HSB的病因及發病機理
醫源性膽管損傷是膽道外科常見而嚴重的手術并發癥[13]，主要發生于膽管手術后，特別是LC術后。膽管損傷若發現不及時，處理不當，可導致多次手術或致殘。膽囊手術操作受局部解剖變異、醫生臨床經驗等因素的影響較大，因此醫源性膽管損傷是外科醫生行腹腔鏡膽囊手術的最主要的并發癥[13-14]。HSB是醫源性膽管損傷中的特殊情況，伴隨著醫源性膽管損傷的發生而不斷出現。
對HSB的發病原因，目前尚無統一意見。王毅等[15]認為其與異常迷走膽管損傷和反復電凝膽囊床引起組織液大量滲出有關。Cervantes等[1]、Ramachandran等[8]及胡志前等[5]認為，異常膽管易被誤當成纖維粘連或條索而切斷，導致肝包膜下積液。陳晚平等[6]則認為，膽囊切除術后膽管系統壓力升高，導致HSB發生。膽囊切除術或其他膽管相關有創操作可直接或間接引起反應性（源于腹腔神經叢）膽管下端括約肌痙攣或水腫，導致一過性排空滯緩或膽管系統壓力增高，一般1～2周左右消退[16]。Braithwaite等[11]否認了Cervantes [1]等的觀點，他認為可能與膽管系統的反壓力有關：膽囊切除操作時，組織水腫導致暫時性膽總管梗阻，在末梢膽管形成較大壓力；當超過毛細膽管的耐受范圍時，則會發生破裂和穿孔，從而導致包膜下膽汁的積聚。因此，HSB的實際發生率可能比報道的要高，但其更多表現為一種亞臨床狀態，在出現癥狀以前，已經自行吸收。另外，丁雪梅等[12] 認為HSB可能的機理是：膽管術后十二指腸乳頭括約肌功能失調，引起膽管壓力升高，而當膽管高壓的持續時間和壓力峰值達到一定程度時，最為薄弱的外周毛細膽管破裂，形成HSB[17]。Dupas等[10]在1988年報道的1例因ERCP導致HSB的個案可為此觀點作證。此外，膽總管結石所致的膽管梗阻、肝動脈栓塞等可導致肝或肝包膜下的膽汁瘤[18]。
綜合上述，HSB的發生有多種原因：①術中對細小膽管結扎不完全或忽視了細小的膽管損傷，如異常迷走膽管損傷或細小膽管燒灼后暫時封閉，在膽管系統反壓力的作用下，毛細膽管破裂或暫時封閉的膽管重新開放，膽汁緩慢滲出，積聚在肝包膜下形成大量積液。手術可使肝包膜水腫疏松而更易于發生膽汁積聚。②術中誤扎主要膽管、結石或炎癥導致主要膽管狹窄梗阻、膽管有創操作使主要膽管持續高壓力，導致遠端漏膽而形成膽汁瘤，甚至成為HSB。③膽管的供血動脈閉塞或藥物刺激等因素造成局部膽管上皮細胞的缺血壞死，在膽管系統高壓力的情況下，膽汁突破膽管的薄弱部分進入肝實質，如果被肝包膜包裹則形成HSB。已知的HSB幾乎全部與膽囊切除手術相關，所以術中操作仔細、電凝膽囊床適度合理，可減少HSB發生。
2.2 HSB的臨床診斷
對于膽道系統術后3～5 d出現難以解釋的右上腹脹痛不適[19]的患者，應常規開展B超復查，對HSB的早期發現應有幫助。此時，可結合膽道手術史、腹部包塊及影像學檢查結果作出診斷。因此，HSB的診斷首選影像學檢查，經B超引導下穿刺可確診。影像學檢查包括：①超聲檢查：其是最佳的無創診斷方法，經B超引導下穿刺抽液可以確診HSB。②增強CT掃描檢查：其分辨率高、不受氣體干擾。③MRI檢查：其診斷的靈敏度和特異度均較高，根據病變局部含膽汁（液體）的信號特點，其形態和分布易與其他疾病相鑒別，且MRI膽管成像可顯示囊腔與鄰近膽管的關系。
2.3 HSB的治療
目前較統一的意見是保守治療的同時在B超引導下經皮反復穿刺抽吸，該方法在HSB形成初期的效果較好。對于療效不佳者，可放置引流管引流，引流管要置于囊腔底部并保持通暢。陳晚平等[6]對HSB病例行單純保守治療4個月后，患者順利康復，可見保守治療亦為一種可行的方法，且無發生逆行性感染和膽汁性腹膜炎的風險。該保守治療方案為基層醫院治療HSB提供了有價值的參考。大部分患者可通過保守治療好轉或治愈。若引流量未逐漸減少或發生引流不暢，應盡早行手術治療。手術治療方案有瘤體切開沖洗、外引流術等。手術指征為經皮穿刺置管引流無效者，瘤壁增厚、瘤腔內膽汁濃縮或合并腔內化膿感染者，瘤腔與膽管系統有異常通道或瘤腔持續增大者等。
綜上所述，目前已知HSB的發生原因均為膽管手術，屬于醫源性膽管損傷所致疾病，其發生率極低，穿刺置管引流的效果良好，但發生原因尚未明確，需進一步研究。我們應重視并采取相應措施預防HSB的形成，應提倡早發現、早治療的原則，在發現后盡早選擇適當的治療方案。隨著肝膽外科的不斷開展，醫源性膽管損傷的不斷增加，HSB的發生不斷增加。HSB作為罕見的膽管損傷并發癥，對其進行研究不僅能為該病的診治提供更好的方案，還能加深我們對膽管系統手術并發癥的認識[19]。
