引用本文： 趙瑞霖, 付茜, 喬嘉, 賀宇, 徐史興, 陳瑩, 俞冰, 劉劍鋒, 牛峰. 人工髁突-下頜骨延長器復合體治療PruzanskyⅡB型及Ⅲ型半側顏面短小癥的模型試驗. 中國修復重建外科雜志, 2023, 37(10): 1270-1275. doi: 10.7507/1002-1892.202306022 復制
半側顏面短小癥（hemifacial microsomia，HFM）是僅次于唇腭裂的第二大先天顱面畸形[1]。臨床表征以單側下頜骨及髁突發育不良為主，伴不同程度顴骨、上頜骨、顳骨的鱗部和鼓室部分、外耳及周圍軟組織等發育畸形[2]。下頜骨的發育在HFM中有著重要意義，一直以來被視作HFM發生、發展的基石[3-4]。Pruzansky分型以下頜骨畸形程度為基礎，將HFM分為Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型。1987年，Kaban將Pruzansky Ⅱ型細化為反映顳下頜關節（temporo-mandibular joint，TMJ）結構和功能的ⅡA型和ⅡB型[5]。
HFM的治療方法需根據患者下頜發育情況選擇。對于輕、中度（Pruzansky Ⅰ、ⅡA型）HFM患者，下頜骨牽引成骨術（mandibular distraction osteogenesis，MDO）已成為主要治療手段[6]。MDO的原理是利用正常成骨機制，骨折斷端在愈合初期會形成纖維性骨痂，隨后逐漸骨化；如果骨折未被固定則會形成纖維性連接，沿著矢量逐漸移動骨段則可以拉伸纖維性骨痂，在固定后形成骨痂并逐漸實現骨化。其優勢在于以可控的方式創造出堅固骨痂，阻止復發，同時適應軟組織的變化[7]。有研究表明，在HFM兒童發育早期行MDO，同時在適當的延長矢量選擇、計劃性的過度矯正和系統的正畸管理下，效果往往令人滿意[8]。重度（Pruzansky ⅡB、Ⅲ型）HFM患者因其下頜短小后縮，且常伴隨氣道狹小，出現通氣障礙、阻塞性睡眠呼吸暫停綜合征，進行喉鏡檢查時更加困難，MDO治療可以有效改善通氣狀態、擴大氣道體積[9]。重度HFM患者除需延長下頜骨升支外，還需要進行TMJ重建[6，10]。目前，國內外多以自體肋軟骨移植（costochondral bone grafting，CCG）為首選治療方案。但無論是CCG還是其他部位骨瓣行TMJ重建，都存在供區損傷及移植物生長相關的諸多問題，有時需要進行二次手術修正或輔以MDO使移植物達到理想長度和位置。如何在損傷最小情況下最大程度地改善咬合關系、調整面部對稱度，一直是HFM治療的研究熱點。
我們采用MDO優先方法在Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM中獲得成功。但重度HFM患者由于TMJ不穩定，成骨方向具有不可預測性，常導致術后患側面寬增加有限、下頜骨傾斜改善欠佳。為了提高Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM患者咬合平面以及面部對稱性調整效果，減少手術次數和創傷，本研究組設計了一種人工髁突-下頜骨延長器（artificial condyle-mandibular distractor，AC-MD）復合體，并通過模型試驗初步驗證其用于治療Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM的有效性。報告如下。
1 資料與方法
1.1 研究對象
選取2016年12月—2021年12月采用MDO治療的5例Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM患兒作為研究對象。其中男3例，女2例；年齡6～10歲，平均8.4歲。具有完整的術前、MDO術后、延長器植入術后6～12個月的頭顱CT影像資料。
1.2 AC-MD復合體結構
AC-MD復合體由三河市希翼醫療器械廠提供。包括髁突頭和下頜固位柄延長器，均為醫用級鈦合金成分 ［獲得美國食品藥品監督管理局（FDA）和歐洲共同體（CE）認證］，二者通過機械車床加工后利用焊接技術組裝。髁突頭設計為標準型部件，與患兒顱底部預設關節窩形態相匹配。下頜固位柄延長器分為兩個部分：上半部分頂端與髁突頭部相連接，末端帶有固定釘板，用于固定在下頜骨處；下半部分為可旋轉手柄，用于在體外進行操作。見圖1。
圖1
AC-MD復合體
Figure1.
AC-MD complex
1.3 研究方法
患兒虛擬手術及模型手術的截骨線設計均由2～3名高年資主治醫師完成，同一患兒的兩種手術模擬使用同一截骨線。模型手術中使用的咬合導板由我院數字化中心基于患兒術前口腔石膏模型及CT數據個性化設計，通過3D打印方式獲得。見圖2。
圖2
3D打印的數字化咬合導板
a. 俯視位；b. 仰視位；c. 水平位
Figure2. The 3D printed digital occlusal guide platea. Overlooking position; b. Uplooking position; c. Horizontal position
調取5例患兒MDO術前和術后6～12個月頭顱CT ［Brilliance CT 64 Slice（64層薄層CT）；Philips公司，荷蘭］，進行以下試驗。
1.3.1 AC-MD復合體虛擬手術試驗
基于患兒術前頭顱CT，使用Pro Plan CMF 3.0軟件三維重建患兒頭顱模型。用分割工具將下頜骨和其他骨分離，以便進行后續虛擬截骨設計。首先，結合患側下頜骨升支現有骨量及臨床醫師意見，進行個性化截骨線設計，并將截骨線遠端的殘突與下頜骨分割。將AC-MD復合體數據通過計算機輔助設計制圖軟件得到其STL格式數據文件，導入上一步處理后的術前CT三維重建數據。調整導入的AC-MD復合體位置與方向，并移動與AC-MD復合體結合后的下頜骨位置直至達到滿意的面部對稱度，即可得到AC-MD復合體虛擬手術模擬方案。根據手術模擬方案延長遠端殘突至近關節窩處或顱底預設假關節位置，中間位置用模擬骨量進行填充，即可得到延長后的下頜骨升支模擬效果。最后，隱藏AC-MD復合體圖像，根據面部結構調整上、下頜骨及牙齒的位置和生長方向，得到術后6～12個月取出AC-MD復合體后的頜面模擬效果。見圖3。
圖3
AC-MD虛擬手術試驗
a. 截骨線設計；b. 植入AC-MD復合體；c. 順AC-MD復合體方向延長遠端殘突；d. 取出AC-MD復合體
Figure3. The virtual operation test of AC-MD complexa. Osteotomy line design; b. Implanted AC-MD complex; c. Extended the residual condyle in the direction of AC-MD complex; d. Took out AC-MD complex
1.3.2 模型試驗
根據患兒MDO術前頭顱CT數據，于我院數字化中心使用光敏樹脂進行3D打印得到患兒術前頭顱模型，打印時需將下頜骨與其他顱面骨分開打印。根據術前截骨線設計離斷患側下頜骨升支，在殘突近端及下頜骨遠端用鉆頭打孔并用鈦釘固定AC-MD復合體。將個性化定制的咬合導板與上、下牙對齊，確定咬合關系無誤后，用縫線將顱骨模型、咬合導板、游離下頜骨進行穩定固位，模擬正常靜止狀態下的咬合情況。旋轉AC-MD復合體手柄，將固定有殘突的遠端進行延長，直至達到頂端，即可得到骨延長后的模擬效果。見圖4。
圖4
模型試驗
a. 冠狀面；b. 右矢狀面（模擬患側植入AC-MD復合體后行骨延長）；c. 左矢狀面（健側，未進行手術干預）
Figure4. Model testa. Coronal plane; b. Right sagittal plane (simulated bone lengthening after AC-MD complex implantation in affected side); c. Left sagittal plane (healthy side, without operation)
1.4 觀測指標
骨延長結束后，將3D打印頭顱模型行CT掃描并將掃描數據行三維重建，將其與虛擬手術結果導入Pro Plan CMF 3.0軟件，以顱骨及上頜骨為基礎進行重疊后對比。紅色模塊為3D打印模型延長效果的CT重建數據，藍色模塊為虛擬手術除下頜骨外部分，紫色模塊為虛擬手術下頜骨部分，綠色模塊為虛擬手術截骨后殘留髁突部分。將髁突部位局部放大后使用3D測量工具，測量兩種方法殘突的距離，即殘突整體誤差。見圖5。
圖5
殘突整體誤差測量
a. 兩種手術效果重疊對比圖 從左至右依次為冠狀面、右側面、右矢狀面、左矢狀面；b. 髁突部位局部放大后測量殘突整體誤差
Figure5. Measurement of the error of residual condylea. Effect diagram after the overlap and comparison of the two surgical effects From left to right for coronal, right lateral, right sagittal, and left sagittal planes, respectively; b. The error of residual condyle was measured after local magnification
測量并比較3D打印模型手術與患兒實際MDO術后頭顱CT的以下3個指標：① 下頜骨傾斜度轉動：眶耳平面（經過健側眶下緣和左、右眶下點的平面）與雙側下頜第1磨牙近中頰尖連線夾角即為下頜骨傾斜度，通過計算患兒術前與術后的下頜骨傾斜度差值得到下頜骨傾斜度轉動值；② 健側髁突-患側殘突距離：健側髁突頂點至患側殘突頂點的距離；③ 下頜骨延長長度：延長結束時延長器固定板間距離減去初始延長器固定板間距離。
1.5 統計學方法
采用SPSS22.0統計軟件進行分析。計量資料經正態性檢驗，均符合正態分布，數據以均數±標準差表示，組間比較采用配對t檢驗；檢驗水準α=0.05。
2 結果
本組殘突整體誤差為（1.07±0.78）mm。3D打印模型手術后下頜骨傾斜度轉動、健側髁突-患側殘突距離及下頜骨延長長度均顯著大于患兒實際MDO術后各相應指標，差異有統計學意義（P<0.05）。見表1。
表1
3D打印模型手術后與患兒實際MDO術后頭顱CT測量指標比較（n=5，
）
Table1.
Comparison of postoperative skull CT measurements between 3D model test and actual MDO in children (n=5, 
)
3 討論
Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM屬于下頜骨嚴重發育不良，患側TMJ和下頜骨升支、髁突重度發育不良（ⅡB型）或完全缺失（Ⅲ型）[11]，其周圍衍生骨及面部軟組織均存在不同程度發育不足[2，12]，導致患者面部形態缺陷明顯，TMJ功能部分或完全喪失。對于這類HFM患者，單純下頜骨升支延長略有不足，早期在恰當時間進行下頜骨重建和延長，可使患側面部生長更加協調[5]。傳統治療方式是利用自體組織（如肋骨肋軟骨、腓骨瓣、髂骨、下頜角、喙突、游離肩胛瓣）移植重建缺失的髁突和下頜骨升支，首選自體CCG[13-15]。CCG可迅速矯正下頜骨傾斜度、改善患者面型、增加下頜骨骨量、改善咬合平面；且肋骨肋軟骨連接處包含骨生長中心，適合發育期下頜骨重建，可隨著患者生長發育達到延長效果。但CCG存在以下缺點：① 存在軟骨/骨吸收、后期生長不可預測的問題，長期治療效果不穩定，過度生長可能會導致重建的TMJ嵌塞入顱底，風險可能高于生長不足；② CCG術后大都需要再次行MDO，此時MDO并發癥風險較高；③ CCG術后常出現關節強直，引起假關節疼痛和張口受限；④ CCG需取患者肋骨肋軟骨，必然帶來醫源性創傷，增加手術時間及風險，還可能引起供區相應并發癥[11，13-14，16-21]。
自1992年McCarthy首次將MDO應用于HFM以來[22]，MDO已成為輕、中度（Pruzansky Ⅰ、ⅡA型）HFM的標準治療方式，其延長了發育不足的患側下頜骨，改善了骨量和軟組織不對稱情況。也有研究指出，目前關于MDO治療嚴重下頜骨發育不良仍存在爭議[23-25]。對于Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM，大多數術者傾向于使用自體組織移植，CCG依然是主流治療“金標準”。而我院顱頜面中心運用MDO治療患側下頜骨升支以及體部長度缺損<5 cm的Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM，取得了較好療效[16-17]。MDO治療嚴重HFM的主要優點是可以避免CCG相關并發癥，但由于無穩定的TMJ以及翼內肌、翼外肌牽拉，在牽張過程中患側下頜骨常向舌側方向成骨，健側髁突-患側殘突距離改善不足，導致術后患側面寬改善欠佳；同時由于成骨方向不可控，常由于殘突接近顱底重要結構而被迫停止下頜骨延長，導致實際延長距離與術前預期存在差距（即延長不足），或是方向不佳使得延長量無法有效轉動下頜骨，最終導致術后咬合平面和面部對稱性改善欠佳。Shakir等[26]的研究同樣指出傳統垂直延長無法優化再生位置，會出現意料之外的殘端向上旋轉或再生移位，這種移位通常具有潛在危害。
對于成年患者，髁突下頜骨缺損治療的首選方法是全TMJ假體植入[13，16]。目前應用較為廣泛的個性化人工TMJ是TMJ Concepts假體[13]。臨床研究顯示大部分使用TMJ Concepts假體行全TMJ重建的患者效果穩定，關節強直等并發癥較自體骨移植少，避免了供區創傷，人工關節作用良好[27-29]。而PruzanskyⅡB、Ⅲ型HFM治療中，需在患者發育期行TMJ重建，現有永久植入型人工關節假體不適用于生長期下頜骨。對于下頜骨升支發育明顯不足、伴TMJ部分缺失或全部缺失的患者來說，如何在實現下頜骨升支延長的同時進行TMJ重建，在改善面部不對稱的基礎上使患者恢復一定張口、閉口和咀嚼功能，是當下HFM治療研究熱點之一。
為了改善髁突、下頜骨升支的重建效果，本研究組設計了AC-MD復合體。AC-MD復合體相較于傳統國產延長器最大創新之處在于為下頜骨升支及殘突提供了明確且相對穩定的延長方向。本研究采用模型試驗初步驗證了AC-MD復合體在PruzanskyⅡB、Ⅲ型HFM治療中，集合人工關節和MDO的優勢：① 植入即刻可重建穩定的TMJ，迅速矯正下頜骨傾斜，增加健側髁突-患側殘突距離，改善面部對稱性，為患側上頜骨生長提供空間，促進咬合平面調整；② 術后近心骨段殘突順著AC-MD復合體方向接近關節窩或是顱底預設假關節位，實現下頜骨頰側增寬及足量安全的定向延長；③ 術后6～12個月取出AC-MD復合體，此時由牽引后患側下頜骨取代人工髁突，實現自體骨TMJ重建、患側上頜骨生長、咬合平面傾斜改善，同時避免了傳統治療方法中存在的供區損傷和術后關節強直等并發癥。
從模型試驗與臨床傳統手術方法的效果對比可以看出，使用AC-MD復合體的頭顱模型手術在術后下頜骨傾斜度轉動、健側髁突-患側殘突距離和下頜骨延長長度方面均有顯著改善。人工髁突不僅為接下來下頜骨升支的延長提供了更明確、穩定、安全的延長方向及延長距離，同時我們認為，當它與由顱底周圍軟組織或人工硅膠等材料構建的假關節窩一起進行TMJ重建后，人工髁突可以承擔部分來自咬合帶來的延長阻力。在AC-MD復合體植入即刻，將下頜傾斜度調整至術前設計水平位置，給予上頜骨充分的生長空間，更有益于面部對稱度的改善。
綜上述，此模型試驗初步驗證了AC-MD復合體在治療重度HFM（Pruzansky ⅡB、Ⅲ型）TMJ重建中具有一定有效性，通過實現患側TMJ即刻重建，充分延長患側下頜骨升支，為上頜骨的發育和咬合平面的改變提供了空間。本研究尚存在一定局限性，模型試驗無法模擬術中肌肉的牽拉、上頜骨及咬合平面的變化。后續研究中有待通過動物實驗進一步驗證AC-MD復合體的有效性和安全性。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突；基金項目經費支持沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的統計分析及其報道
倫理聲明 研究方案經中國醫學科學院整形外科醫院醫學倫理委員會批準（2021-199）
作者貢獻聲明 趙瑞霖、付茜：研究設計與實施、文章撰寫；喬嘉、賀宇、徐史興：數據收集管理及統計分析；陳瑩、俞冰、劉劍鋒：對研究的知識性內容提供指導意見；牛峰：行政及經費支持
半側顏面短小癥（hemifacial microsomia，HFM）是僅次于唇腭裂的第二大先天顱面畸形[1]。臨床表征以單側下頜骨及髁突發育不良為主，伴不同程度顴骨、上頜骨、顳骨的鱗部和鼓室部分、外耳及周圍軟組織等發育畸形[2]。下頜骨的發育在HFM中有著重要意義，一直以來被視作HFM發生、發展的基石[3-4]。Pruzansky分型以下頜骨畸形程度為基礎，將HFM分為Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型。1987年，Kaban將Pruzansky Ⅱ型細化為反映顳下頜關節（temporo-mandibular joint，TMJ）結構和功能的ⅡA型和ⅡB型[5]。
HFM的治療方法需根據患者下頜發育情況選擇。對于輕、中度（Pruzansky Ⅰ、ⅡA型）HFM患者，下頜骨牽引成骨術（mandibular distraction osteogenesis，MDO）已成為主要治療手段[6]。MDO的原理是利用正常成骨機制，骨折斷端在愈合初期會形成纖維性骨痂，隨后逐漸骨化；如果骨折未被固定則會形成纖維性連接，沿著矢量逐漸移動骨段則可以拉伸纖維性骨痂，在固定后形成骨痂并逐漸實現骨化。其優勢在于以可控的方式創造出堅固骨痂，阻止復發，同時適應軟組織的變化[7]。有研究表明，在HFM兒童發育早期行MDO，同時在適當的延長矢量選擇、計劃性的過度矯正和系統的正畸管理下，效果往往令人滿意[8]。重度（Pruzansky ⅡB、Ⅲ型）HFM患者因其下頜短小后縮，且常伴隨氣道狹小，出現通氣障礙、阻塞性睡眠呼吸暫停綜合征，進行喉鏡檢查時更加困難，MDO治療可以有效改善通氣狀態、擴大氣道體積[9]。重度HFM患者除需延長下頜骨升支外，還需要進行TMJ重建[6，10]。目前，國內外多以自體肋軟骨移植（costochondral bone grafting，CCG）為首選治療方案。但無論是CCG還是其他部位骨瓣行TMJ重建，都存在供區損傷及移植物生長相關的諸多問題，有時需要進行二次手術修正或輔以MDO使移植物達到理想長度和位置。如何在損傷最小情況下最大程度地改善咬合關系、調整面部對稱度，一直是HFM治療的研究熱點。
我們采用MDO優先方法在Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM中獲得成功。但重度HFM患者由于TMJ不穩定，成骨方向具有不可預測性，常導致術后患側面寬增加有限、下頜骨傾斜改善欠佳。為了提高Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM患者咬合平面以及面部對稱性調整效果，減少手術次數和創傷，本研究組設計了一種人工髁突-下頜骨延長器（artificial condyle-mandibular distractor，AC-MD）復合體，并通過模型試驗初步驗證其用于治療Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM的有效性。報告如下。
1 資料與方法
1.1 研究對象
選取2016年12月—2021年12月采用MDO治療的5例Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM患兒作為研究對象。其中男3例，女2例；年齡6～10歲，平均8.4歲。具有完整的術前、MDO術后、延長器植入術后6～12個月的頭顱CT影像資料。
1.2 AC-MD復合體結構
AC-MD復合體由三河市希翼醫療器械廠提供。包括髁突頭和下頜固位柄延長器，均為醫用級鈦合金成分 ［獲得美國食品藥品監督管理局（FDA）和歐洲共同體（CE）認證］，二者通過機械車床加工后利用焊接技術組裝。髁突頭設計為標準型部件，與患兒顱底部預設關節窩形態相匹配。下頜固位柄延長器分為兩個部分：上半部分頂端與髁突頭部相連接，末端帶有固定釘板，用于固定在下頜骨處；下半部分為可旋轉手柄，用于在體外進行操作。見圖1。
圖1
AC-MD復合體
Figure1.
AC-MD complex
1.3 研究方法
患兒虛擬手術及模型手術的截骨線設計均由2～3名高年資主治醫師完成，同一患兒的兩種手術模擬使用同一截骨線。模型手術中使用的咬合導板由我院數字化中心基于患兒術前口腔石膏模型及CT數據個性化設計，通過3D打印方式獲得。見圖2。
圖2
3D打印的數字化咬合導板
a. 俯視位；b. 仰視位；c. 水平位
Figure2. The 3D printed digital occlusal guide platea. Overlooking position; b. Uplooking position; c. Horizontal position
調取5例患兒MDO術前和術后6～12個月頭顱CT ［Brilliance CT 64 Slice（64層薄層CT）；Philips公司，荷蘭］，進行以下試驗。
1.3.1 AC-MD復合體虛擬手術試驗
基于患兒術前頭顱CT，使用Pro Plan CMF 3.0軟件三維重建患兒頭顱模型。用分割工具將下頜骨和其他骨分離，以便進行后續虛擬截骨設計。首先，結合患側下頜骨升支現有骨量及臨床醫師意見，進行個性化截骨線設計，并將截骨線遠端的殘突與下頜骨分割。將AC-MD復合體數據通過計算機輔助設計制圖軟件得到其STL格式數據文件，導入上一步處理后的術前CT三維重建數據。調整導入的AC-MD復合體位置與方向，并移動與AC-MD復合體結合后的下頜骨位置直至達到滿意的面部對稱度，即可得到AC-MD復合體虛擬手術模擬方案。根據手術模擬方案延長遠端殘突至近關節窩處或顱底預設假關節位置，中間位置用模擬骨量進行填充，即可得到延長后的下頜骨升支模擬效果。最后，隱藏AC-MD復合體圖像，根據面部結構調整上、下頜骨及牙齒的位置和生長方向，得到術后6～12個月取出AC-MD復合體后的頜面模擬效果。見圖3。
圖3
AC-MD虛擬手術試驗
a. 截骨線設計；b. 植入AC-MD復合體；c. 順AC-MD復合體方向延長遠端殘突；d. 取出AC-MD復合體
Figure3. The virtual operation test of AC-MD complexa. Osteotomy line design; b. Implanted AC-MD complex; c. Extended the residual condyle in the direction of AC-MD complex; d. Took out AC-MD complex
1.3.2 模型試驗
根據患兒MDO術前頭顱CT數據，于我院數字化中心使用光敏樹脂進行3D打印得到患兒術前頭顱模型，打印時需將下頜骨與其他顱面骨分開打印。根據術前截骨線設計離斷患側下頜骨升支，在殘突近端及下頜骨遠端用鉆頭打孔并用鈦釘固定AC-MD復合體。將個性化定制的咬合導板與上、下牙對齊，確定咬合關系無誤后，用縫線將顱骨模型、咬合導板、游離下頜骨進行穩定固位，模擬正常靜止狀態下的咬合情況。旋轉AC-MD復合體手柄，將固定有殘突的遠端進行延長，直至達到頂端，即可得到骨延長后的模擬效果。見圖4。
圖4
模型試驗
a. 冠狀面；b. 右矢狀面（模擬患側植入AC-MD復合體后行骨延長）；c. 左矢狀面（健側，未進行手術干預）
Figure4. Model testa. Coronal plane; b. Right sagittal plane (simulated bone lengthening after AC-MD complex implantation in affected side); c. Left sagittal plane (healthy side, without operation)
1.4 觀測指標
骨延長結束后，將3D打印頭顱模型行CT掃描并將掃描數據行三維重建，將其與虛擬手術結果導入Pro Plan CMF 3.0軟件，以顱骨及上頜骨為基礎進行重疊后對比。紅色模塊為3D打印模型延長效果的CT重建數據，藍色模塊為虛擬手術除下頜骨外部分，紫色模塊為虛擬手術下頜骨部分，綠色模塊為虛擬手術截骨后殘留髁突部分。將髁突部位局部放大后使用3D測量工具，測量兩種方法殘突的距離，即殘突整體誤差。見圖5。
圖5
殘突整體誤差測量
a. 兩種手術效果重疊對比圖 從左至右依次為冠狀面、右側面、右矢狀面、左矢狀面；b. 髁突部位局部放大后測量殘突整體誤差
Figure5. Measurement of the error of residual condylea. Effect diagram after the overlap and comparison of the two surgical effects From left to right for coronal, right lateral, right sagittal, and left sagittal planes, respectively; b. The error of residual condyle was measured after local magnification
測量并比較3D打印模型手術與患兒實際MDO術后頭顱CT的以下3個指標：① 下頜骨傾斜度轉動：眶耳平面（經過健側眶下緣和左、右眶下點的平面）與雙側下頜第1磨牙近中頰尖連線夾角即為下頜骨傾斜度，通過計算患兒術前與術后的下頜骨傾斜度差值得到下頜骨傾斜度轉動值；② 健側髁突-患側殘突距離：健側髁突頂點至患側殘突頂點的距離；③ 下頜骨延長長度：延長結束時延長器固定板間距離減去初始延長器固定板間距離。
1.5 統計學方法
采用SPSS22.0統計軟件進行分析。計量資料經正態性檢驗，均符合正態分布，數據以均數±標準差表示，組間比較采用配對t檢驗；檢驗水準α=0.05。
2 結果
本組殘突整體誤差為（1.07±0.78）mm。3D打印模型手術后下頜骨傾斜度轉動、健側髁突-患側殘突距離及下頜骨延長長度均顯著大于患兒實際MDO術后各相應指標，差異有統計學意義（P<0.05）。見表1。
表1
3D打印模型手術后與患兒實際MDO術后頭顱CT測量指標比較（n=5，）
Table1.
Comparison of postoperative skull CT measurements between 3D model test and actual MDO in children (n=5, )
3 討論
Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM屬于下頜骨嚴重發育不良，患側TMJ和下頜骨升支、髁突重度發育不良（ⅡB型）或完全缺失（Ⅲ型）[11]，其周圍衍生骨及面部軟組織均存在不同程度發育不足[2，12]，導致患者面部形態缺陷明顯，TMJ功能部分或完全喪失。對于這類HFM患者，單純下頜骨升支延長略有不足，早期在恰當時間進行下頜骨重建和延長，可使患側面部生長更加協調[5]。傳統治療方式是利用自體組織（如肋骨肋軟骨、腓骨瓣、髂骨、下頜角、喙突、游離肩胛瓣）移植重建缺失的髁突和下頜骨升支，首選自體CCG[13-15]。CCG可迅速矯正下頜骨傾斜度、改善患者面型、增加下頜骨骨量、改善咬合平面；且肋骨肋軟骨連接處包含骨生長中心，適合發育期下頜骨重建，可隨著患者生長發育達到延長效果。但CCG存在以下缺點：① 存在軟骨/骨吸收、后期生長不可預測的問題，長期治療效果不穩定，過度生長可能會導致重建的TMJ嵌塞入顱底，風險可能高于生長不足；② CCG術后大都需要再次行MDO，此時MDO并發癥風險較高；③ CCG術后常出現關節強直，引起假關節疼痛和張口受限；④ CCG需取患者肋骨肋軟骨，必然帶來醫源性創傷，增加手術時間及風險，還可能引起供區相應并發癥[11，13-14，16-21]。
自1992年McCarthy首次將MDO應用于HFM以來[22]，MDO已成為輕、中度（Pruzansky Ⅰ、ⅡA型）HFM的標準治療方式，其延長了發育不足的患側下頜骨，改善了骨量和軟組織不對稱情況。也有研究指出，目前關于MDO治療嚴重下頜骨發育不良仍存在爭議[23-25]。對于Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM，大多數術者傾向于使用自體組織移植，CCG依然是主流治療“金標準”。而我院顱頜面中心運用MDO治療患側下頜骨升支以及體部長度缺損<5 cm的Pruzansky ⅡB、Ⅲ型HFM，取得了較好療效[16-17]。MDO治療嚴重HFM的主要優點是可以避免CCG相關并發癥，但由于無穩定的TMJ以及翼內肌、翼外肌牽拉，在牽張過程中患側下頜骨常向舌側方向成骨，健側髁突-患側殘突距離改善不足，導致術后患側面寬改善欠佳；同時由于成骨方向不可控，常由于殘突接近顱底重要結構而被迫停止下頜骨延長，導致實際延長距離與術前預期存在差距（即延長不足），或是方向不佳使得延長量無法有效轉動下頜骨，最終導致術后咬合平面和面部對稱性改善欠佳。Shakir等[26]的研究同樣指出傳統垂直延長無法優化再生位置，會出現意料之外的殘端向上旋轉或再生移位，這種移位通常具有潛在危害。
對于成年患者，髁突下頜骨缺損治療的首選方法是全TMJ假體植入[13，16]。目前應用較為廣泛的個性化人工TMJ是TMJ Concepts假體[13]。臨床研究顯示大部分使用TMJ Concepts假體行全TMJ重建的患者效果穩定，關節強直等并發癥較自體骨移植少，避免了供區創傷，人工關節作用良好[27-29]。而PruzanskyⅡB、Ⅲ型HFM治療中，需在患者發育期行TMJ重建，現有永久植入型人工關節假體不適用于生長期下頜骨。對于下頜骨升支發育明顯不足、伴TMJ部分缺失或全部缺失的患者來說，如何在實現下頜骨升支延長的同時進行TMJ重建，在改善面部不對稱的基礎上使患者恢復一定張口、閉口和咀嚼功能，是當下HFM治療研究熱點之一。
為了改善髁突、下頜骨升支的重建效果，本研究組設計了AC-MD復合體。AC-MD復合體相較于傳統國產延長器最大創新之處在于為下頜骨升支及殘突提供了明確且相對穩定的延長方向。本研究采用模型試驗初步驗證了AC-MD復合體在PruzanskyⅡB、Ⅲ型HFM治療中，集合人工關節和MDO的優勢：① 植入即刻可重建穩定的TMJ，迅速矯正下頜骨傾斜，增加健側髁突-患側殘突距離，改善面部對稱性，為患側上頜骨生長提供空間，促進咬合平面調整；② 術后近心骨段殘突順著AC-MD復合體方向接近關節窩或是顱底預設假關節位，實現下頜骨頰側增寬及足量安全的定向延長；③ 術后6～12個月取出AC-MD復合體，此時由牽引后患側下頜骨取代人工髁突，實現自體骨TMJ重建、患側上頜骨生長、咬合平面傾斜改善，同時避免了傳統治療方法中存在的供區損傷和術后關節強直等并發癥。
從模型試驗與臨床傳統手術方法的效果對比可以看出，使用AC-MD復合體的頭顱模型手術在術后下頜骨傾斜度轉動、健側髁突-患側殘突距離和下頜骨延長長度方面均有顯著改善。人工髁突不僅為接下來下頜骨升支的延長提供了更明確、穩定、安全的延長方向及延長距離，同時我們認為，當它與由顱底周圍軟組織或人工硅膠等材料構建的假關節窩一起進行TMJ重建后，人工髁突可以承擔部分來自咬合帶來的延長阻力。在AC-MD復合體植入即刻，將下頜傾斜度調整至術前設計水平位置，給予上頜骨充分的生長空間，更有益于面部對稱度的改善。
綜上述，此模型試驗初步驗證了AC-MD復合體在治療重度HFM（Pruzansky ⅡB、Ⅲ型）TMJ重建中具有一定有效性，通過實現患側TMJ即刻重建，充分延長患側下頜骨升支，為上頜骨的發育和咬合平面的改變提供了空間。本研究尚存在一定局限性，模型試驗無法模擬術中肌肉的牽拉、上頜骨及咬合平面的變化。后續研究中有待通過動物實驗進一步驗證AC-MD復合體的有效性和安全性。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突；基金項目經費支持沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的統計分析及其報道
倫理聲明 研究方案經中國醫學科學院整形外科醫院醫學倫理委員會批準（2021-199）
作者貢獻聲明 趙瑞霖、付茜：研究設計與實施、文章撰寫；喬嘉、賀宇、徐史興：數據收集管理及統計分析；陳瑩、俞冰、劉劍鋒：對研究的知識性內容提供指導意見；牛峰：行政及經費支持
