引用本文： 王戰, 嚴曉波, 林秾, 黃鑫, 柳萌, 李恒元, 李冰皓, 李秀茅, 曲昊, 林鵬, 葉招明. 3D打印全肩胛骨反肩關節置換術在肩胛骨腫瘤治療中的應用研究. 中國修復重建外科雜志, 2022, 36(7): 817-821. doi: 10.7507/1002-1892.202204088 復制
肩胛骨腫瘤相對少見，僅占所有骨腫瘤的1.6%～2.8%，多為良性腫瘤，惡性腫瘤以轉移瘤為主[1]。近年來，90%以上惡性骨腫瘤可以通過保肢術治療，且患者存活率與截肢術相比無顯著差異[2]。但肩胛骨惡性腫瘤保肢手術難度大，該區域解剖結構復雜，需要在足夠安全邊界下進行擴大切除，并盡可能保留血管神經束和肩胛帶的肌肉、肌腱[2]。
肩胛骨腫瘤切除后的功能重建也是臨床一大挑戰，肩胛骨假體置換術是有效治療方法之一，術后功能良好、并發癥少、外觀易被患者接受[3-4]。由于肩胛骨解剖結構復雜，采用3D打印技術制備個性化假體有助于取得良好療效[5]。但目前關于3D打印假體重建肩胛骨的報道較少，其臨床適應證尚未明確。2017年11月—2021年12月，我們對5例肩胛骨惡性腫瘤患者采用3D打印全肩胛骨行反肩關節置換術治療。現回顧患者臨床資料，總結治療經驗，為臨床肩胛骨腫瘤切除后重建及3D打印全肩胛骨置換術適應證的選擇提供思路。
1 臨床資料
1.1 一般資料
本組男1例，女4例；年齡 44～59歲，平均50.4歲。左肩4例，右肩1例。術前均在CT引導下行病理穿刺活檢，結果示軟骨肉瘤2例（EnnekingⅡB期）、高級別骨肉瘤1例（EnnekingⅡB期）、肺癌肩胛骨轉移1例、韌帶樣纖維瘤病復發1例。病程4～8個月，平均5.8個月。根據美國肌肉骨骼腫瘤學會（MSTS）肩胛帶分區標準[6]，4例腫瘤累及S1、S2區，1例累及S2區。腫瘤直徑4.2～11.2 cm，平均6.1 cm。見表1。
表1
患者臨床資料
Table1.
Clinical data of all patients
1.2 術前設計
綜合患者臨床表現、影像學表現及病理組織學結果，進行多學科協作團隊討論，確定行全肩胛骨切除術。根據術前MRI圖像確定軟組織切除范圍，通常在腫瘤外預留3～5 cm軟組織邊界。由于肩胛骨腫瘤通常被岡上肌、岡下肌、肩胛下肌包圍，因此骨性切緣可以不考慮；而軟組織中三角肌通常是完整的，故需要仔細評估腫瘤是否侵犯三角肌、腋神經以及二者能否保留。同時，關節囊及關節軟骨通常也是腫瘤屏障，行肩胛骨反肩關節置換術時，選擇關節外切除方式將肩胛骨與肱骨近端一并切除，以確保腫瘤邊界安全。
肩胛骨假體按照CT掃描健側肩胛骨形態縮小20%設計，肱骨側采用骨水泥柄。本組3D打印全肩胛骨限制型反肩關節假體由北京春立正達醫療器械股份有限公司制備。
1.3 手術方法
手術均由同一骨腫瘤團隊完成。全身麻醉后，患者取健側臥位，選擇患肩前后部肩胛骨U形切口。首先，按照術前設計范圍切除腫瘤后，行剖面攝影及切緣檢測，明確腫瘤切除邊界均為陰性，距離腫瘤邊界均超過3 cm。然后，根據前臂旋轉軸安放肱骨柄假體。采用5-0愛惜邦縫線將前鋸肌、斜方肌、大圓肌、小圓肌、菱形肌、背闊肌等縫合于肩胛骨假體周圍小孔，并以此覆蓋假體，三角肌懸吊于鎖骨及假體。最后，逐層關閉切口。
1.4 術后處理及療效評價指標
術后患者在康復醫師指導下進行功能鍛煉。1例高級別骨肉瘤患者行術后化療，其余患者均未行放、化療。記錄手術時間、術中出血量及輸血情況。術后第1、3、6、12個月以及之后每年門診隨訪，采用MSTS評分評價患者肢體功能恢復情況，觀察有無肩部下垂發生并測量患肩下沉距離，記錄并發癥發生以及腫瘤學結局等，影像學復查假體有無松動、下沉等。
2 結果
本組手術時間155～230 min，平均189 min。術中出血量100～1 500 mL，中位數600 mL；其中2例術中分別輸血800、1 850 mL。術后切口均Ⅰ期愈合，無感染等并發癥發生。患者均獲隨訪，隨訪時間4～22個月，平均13個月；其中2例患者因腫瘤全身多處轉移和臟器衰竭，分別于術后8、15個月死亡。末次隨訪時，所有患者無明顯疼痛，肘部和手部功能良好，MSTS 評分為73%～83%，平均77.4%；患肩較健側下沉2～4 cm，平均3 cm；患者對肩關節外觀較滿意。影像學復查示隨訪期間無假體松動、脫位、斷裂等發生。見圖1。5例患者臨床資料詳見表1。
圖1
患者，女，49 歲，左側肩胛骨軟骨肉瘤（Enneking ⅡB 期）
a. 術前 CT； b. 術前 MRI T1 增強序列；c. 術后大體標本；d. 術后病理檢查示左肩胛骨軟骨肉瘤； e. 術后1 d X 線片； f. 術后15個月 X 線片示假體在位良好
Figure1. A 49-year-old female patient with chondrosarcoma of the left scapula (Enneking stageⅡB)a. Preoperative CT; b. Preoperative MRI T1-enhanced sequence; c. Postoperative gross specimen; d. Postoperative pathological examination revealed the chondrosarcoma of the left scapula; e. X-ray film at 1 day after operation; f. X-ray film showed prosthesis in place at 15 months after operation
3 討論
目前，保肢手術已成為肩胛骨惡性腫瘤的主流治療方式[7]。MSTS肩胛帶分區標準將肩胛骨分為2個區域[6]，S1區包括肩胛體和肩胛岡，S2區包括肩胛盂、肩峰和喙突。通常腫瘤累及S1區時可僅行部分肩胛骨切除術，累及S2區時在切除腫瘤后需要進行關節盂重建，同時累及S1和S2區時則需要行全肩胛骨切除術。
肩胛骨腫瘤切除后的重建目標是恢復穩定肩胛帶，以保持腕、肘關節和部分肩關節功能，目前主要有肱骨頭懸吊（連枷肩）、同種異體肩胛骨置換和肩胛骨假體置換3種重建方式[8]。其中，肱骨頭懸吊是在其他重建方式無法實施時的一種補救措施。同種異體肩胛骨重建是治療金標準，可獲得滿意功能、外觀和腫瘤結局，但是由于肩胛骨本身較薄，存在骨整合困難且脆性大的問題[9]。3D打印技術是一種以數字影像資料為基礎，通過逐層疊加方式構造物體的技術，可用不同材料制造空間構型比例與原型一致的組織或器官，尤其適用于解剖結構復雜的骨腫瘤手術治療[10-11]。目前，肩胛骨腫瘤切除后采用3D打印肩胛骨假體重建逐漸成為主流治療方式，制備的個性化假體可為殘余肌肉、肌腱提供復位槽，金屬合金打印材料保證了假體的結構強度[3, 12]。本組5例患者置換術后MSTS評分平均77.4%，與Fan等[13]和Tang等[14]報道的肩胛骨假體置換術患者MSTS評分一致，略低于Puchner等[15]報道的80%，分析可能與本組隨訪時間較短有關。雖然本組患者肩部活動均受到一定程度限制，但患者對術后手、肘功能及手部靈活度較滿意。
Masamed等[16]和Schwab等[17]分別報道了13例和19例肩胛骨假體置換患者，均發現假體脫位和切口感染是最常見并發癥，占所有并發癥的10%～20%。本組術后均無相關并發癥發生，分析有以下兩方面原因：一方面，本組均采用全肩胛骨限制型反肩關節假體，增加了肩關節穩定性；另一方面，可能與隨訪時間相對較短相關。此外，本組患者術后患肩較健側平均下沉3 cm，但患者對整體外觀表示接受。隨訪期間均無腫瘤復發，表明術中腫瘤切除徹底。
有研究表明中老年骨肉瘤患者預后較青少年患者差，且新輔助化療對其作用不明確[18-19]。本組骨肉瘤患者均為中年患者，故僅對1例高級別骨肉瘤患者行術后化療，其他患者均未行放、化療，但該例患者僅存活8個月。另有1例肺癌骨轉移瘤患者術后僅存活15個月。3D打印假體置換存在兩方面不足，從假體設計到手術安裝整個過程相對較長，個性化定制假體價格昂貴。本組2例死亡患者提示對惡性程度較高、預后較差的骨腫瘤患者，需慎重選擇3D打印全肩胛骨反肩關節置換術，術前需充分與患者及其家屬溝通，而對生活質量要求較高、預后較好、良性或惡性程度較低的腫瘤患者，可以選擇該術式。
綜上述，3D打印全肩胛骨反肩關節置換術在肩胛骨腫瘤治療中具有獨特優勢，能滿足個性化重建需求，近期療效良好，患者滿意度高。但是由于肩胛骨腫瘤患者罕見，本研究納入病例較少、隨訪時間較短，需要多中心、大樣本前瞻性臨床研究進一步評估腫瘤學結局及遠期療效。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突；課題經費支持沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的分析及其報道
倫理聲明 研究方案經浙江大學醫學院附屬第二醫院醫學倫理委員會批準（2022-0388）
作者貢獻聲明 王戰：數據收集整理及文章撰寫；嚴曉波、林秾、黃鑫、柳萌、李恒元、李冰皓、李秀茅、林鵬、曲昊、葉招明：參與研究設計、手術實施，對文章的知識性內容作批評性審閱
肩胛骨腫瘤相對少見，僅占所有骨腫瘤的1.6%～2.8%，多為良性腫瘤，惡性腫瘤以轉移瘤為主[1]。近年來，90%以上惡性骨腫瘤可以通過保肢術治療，且患者存活率與截肢術相比無顯著差異[2]。但肩胛骨惡性腫瘤保肢手術難度大，該區域解剖結構復雜，需要在足夠安全邊界下進行擴大切除，并盡可能保留血管神經束和肩胛帶的肌肉、肌腱[2]。
肩胛骨腫瘤切除后的功能重建也是臨床一大挑戰，肩胛骨假體置換術是有效治療方法之一，術后功能良好、并發癥少、外觀易被患者接受[3-4]。由于肩胛骨解剖結構復雜，采用3D打印技術制備個性化假體有助于取得良好療效[5]。但目前關于3D打印假體重建肩胛骨的報道較少，其臨床適應證尚未明確。2017年11月—2021年12月，我們對5例肩胛骨惡性腫瘤患者采用3D打印全肩胛骨行反肩關節置換術治療。現回顧患者臨床資料，總結治療經驗，為臨床肩胛骨腫瘤切除后重建及3D打印全肩胛骨置換術適應證的選擇提供思路。
1 臨床資料
1.1 一般資料
本組男1例，女4例；年齡 44～59歲，平均50.4歲。左肩4例，右肩1例。術前均在CT引導下行病理穿刺活檢，結果示軟骨肉瘤2例（EnnekingⅡB期）、高級別骨肉瘤1例（EnnekingⅡB期）、肺癌肩胛骨轉移1例、韌帶樣纖維瘤病復發1例。病程4～8個月，平均5.8個月。根據美國肌肉骨骼腫瘤學會（MSTS）肩胛帶分區標準[6]，4例腫瘤累及S1、S2區，1例累及S2區。腫瘤直徑4.2～11.2 cm，平均6.1 cm。見表1。
表1
患者臨床資料
Table1.
Clinical data of all patients
1.2 術前設計
綜合患者臨床表現、影像學表現及病理組織學結果，進行多學科協作團隊討論，確定行全肩胛骨切除術。根據術前MRI圖像確定軟組織切除范圍，通常在腫瘤外預留3～5 cm軟組織邊界。由于肩胛骨腫瘤通常被岡上肌、岡下肌、肩胛下肌包圍，因此骨性切緣可以不考慮；而軟組織中三角肌通常是完整的，故需要仔細評估腫瘤是否侵犯三角肌、腋神經以及二者能否保留。同時，關節囊及關節軟骨通常也是腫瘤屏障，行肩胛骨反肩關節置換術時，選擇關節外切除方式將肩胛骨與肱骨近端一并切除，以確保腫瘤邊界安全。
肩胛骨假體按照CT掃描健側肩胛骨形態縮小20%設計，肱骨側采用骨水泥柄。本組3D打印全肩胛骨限制型反肩關節假體由北京春立正達醫療器械股份有限公司制備。
1.3 手術方法
手術均由同一骨腫瘤團隊完成。全身麻醉后，患者取健側臥位，選擇患肩前后部肩胛骨U形切口。首先，按照術前設計范圍切除腫瘤后，行剖面攝影及切緣檢測，明確腫瘤切除邊界均為陰性，距離腫瘤邊界均超過3 cm。然后，根據前臂旋轉軸安放肱骨柄假體。采用5-0愛惜邦縫線將前鋸肌、斜方肌、大圓肌、小圓肌、菱形肌、背闊肌等縫合于肩胛骨假體周圍小孔，并以此覆蓋假體，三角肌懸吊于鎖骨及假體。最后，逐層關閉切口。
1.4 術后處理及療效評價指標
術后患者在康復醫師指導下進行功能鍛煉。1例高級別骨肉瘤患者行術后化療，其余患者均未行放、化療。記錄手術時間、術中出血量及輸血情況。術后第1、3、6、12個月以及之后每年門診隨訪，采用MSTS評分評價患者肢體功能恢復情況，觀察有無肩部下垂發生并測量患肩下沉距離，記錄并發癥發生以及腫瘤學結局等，影像學復查假體有無松動、下沉等。
2 結果
本組手術時間155～230 min，平均189 min。術中出血量100～1 500 mL，中位數600 mL；其中2例術中分別輸血800、1 850 mL。術后切口均Ⅰ期愈合，無感染等并發癥發生。患者均獲隨訪，隨訪時間4～22個月，平均13個月；其中2例患者因腫瘤全身多處轉移和臟器衰竭，分別于術后8、15個月死亡。末次隨訪時，所有患者無明顯疼痛，肘部和手部功能良好，MSTS 評分為73%～83%，平均77.4%；患肩較健側下沉2～4 cm，平均3 cm；患者對肩關節外觀較滿意。影像學復查示隨訪期間無假體松動、脫位、斷裂等發生。見圖1。5例患者臨床資料詳見表1。
圖1
患者，女，49 歲，左側肩胛骨軟骨肉瘤（Enneking ⅡB 期）
a. 術前 CT； b. 術前 MRI T1 增強序列；c. 術后大體標本；d. 術后病理檢查示左肩胛骨軟骨肉瘤； e. 術后1 d X 線片； f. 術后15個月 X 線片示假體在位良好
Figure1. A 49-year-old female patient with chondrosarcoma of the left scapula (Enneking stageⅡB)a. Preoperative CT; b. Preoperative MRI T1-enhanced sequence; c. Postoperative gross specimen; d. Postoperative pathological examination revealed the chondrosarcoma of the left scapula; e. X-ray film at 1 day after operation; f. X-ray film showed prosthesis in place at 15 months after operation
3 討論
目前，保肢手術已成為肩胛骨惡性腫瘤的主流治療方式[7]。MSTS肩胛帶分區標準將肩胛骨分為2個區域[6]，S1區包括肩胛體和肩胛岡，S2區包括肩胛盂、肩峰和喙突。通常腫瘤累及S1區時可僅行部分肩胛骨切除術，累及S2區時在切除腫瘤后需要進行關節盂重建，同時累及S1和S2區時則需要行全肩胛骨切除術。
肩胛骨腫瘤切除后的重建目標是恢復穩定肩胛帶，以保持腕、肘關節和部分肩關節功能，目前主要有肱骨頭懸吊（連枷肩）、同種異體肩胛骨置換和肩胛骨假體置換3種重建方式[8]。其中，肱骨頭懸吊是在其他重建方式無法實施時的一種補救措施。同種異體肩胛骨重建是治療金標準，可獲得滿意功能、外觀和腫瘤結局，但是由于肩胛骨本身較薄，存在骨整合困難且脆性大的問題[9]。3D打印技術是一種以數字影像資料為基礎，通過逐層疊加方式構造物體的技術，可用不同材料制造空間構型比例與原型一致的組織或器官，尤其適用于解剖結構復雜的骨腫瘤手術治療[10-11]。目前，肩胛骨腫瘤切除后采用3D打印肩胛骨假體重建逐漸成為主流治療方式，制備的個性化假體可為殘余肌肉、肌腱提供復位槽，金屬合金打印材料保證了假體的結構強度[3, 12]。本組5例患者置換術后MSTS評分平均77.4%，與Fan等[13]和Tang等[14]報道的肩胛骨假體置換術患者MSTS評分一致，略低于Puchner等[15]報道的80%，分析可能與本組隨訪時間較短有關。雖然本組患者肩部活動均受到一定程度限制，但患者對術后手、肘功能及手部靈活度較滿意。
Masamed等[16]和Schwab等[17]分別報道了13例和19例肩胛骨假體置換患者，均發現假體脫位和切口感染是最常見并發癥，占所有并發癥的10%～20%。本組術后均無相關并發癥發生，分析有以下兩方面原因：一方面，本組均采用全肩胛骨限制型反肩關節假體，增加了肩關節穩定性；另一方面，可能與隨訪時間相對較短相關。此外，本組患者術后患肩較健側平均下沉3 cm，但患者對整體外觀表示接受。隨訪期間均無腫瘤復發，表明術中腫瘤切除徹底。
有研究表明中老年骨肉瘤患者預后較青少年患者差，且新輔助化療對其作用不明確[18-19]。本組骨肉瘤患者均為中年患者，故僅對1例高級別骨肉瘤患者行術后化療，其他患者均未行放、化療，但該例患者僅存活8個月。另有1例肺癌骨轉移瘤患者術后僅存活15個月。3D打印假體置換存在兩方面不足，從假體設計到手術安裝整個過程相對較長，個性化定制假體價格昂貴。本組2例死亡患者提示對惡性程度較高、預后較差的骨腫瘤患者，需慎重選擇3D打印全肩胛骨反肩關節置換術，術前需充分與患者及其家屬溝通，而對生活質量要求較高、預后較好、良性或惡性程度較低的腫瘤患者，可以選擇該術式。
綜上述，3D打印全肩胛骨反肩關節置換術在肩胛骨腫瘤治療中具有獨特優勢，能滿足個性化重建需求，近期療效良好，患者滿意度高。但是由于肩胛骨腫瘤患者罕見，本研究納入病例較少、隨訪時間較短，需要多中心、大樣本前瞻性臨床研究進一步評估腫瘤學結局及遠期療效。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突；課題經費支持沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的分析及其報道
倫理聲明 研究方案經浙江大學醫學院附屬第二醫院醫學倫理委員會批準（2022-0388）
作者貢獻聲明 王戰：數據收集整理及文章撰寫；嚴曉波、林秾、黃鑫、柳萌、李恒元、李冰皓、李秀茅、林鵬、曲昊、葉招明：參與研究設計、手術實施，對文章的知識性內容作批評性審閱
