引用本文： 王瑋, 王琪, 于欽明. 音樂療法對孤獨癥譜系障礙患兒干預效果的 Meta 分析. 華西醫學, 2023, 38(7): 1065-1072. doi: 10.7507/1002-0179.202210209 復制
孤獨癥譜系障礙（autism spectrum disorder, ASD）是指兒童生長發育期出現且不能用發育滯后來解釋的神經發育障礙類疾病，核心表現為持久性社交障礙、語言交流障礙和重復受限的刻板行為方式，常伴有其他系統的癥狀[1]。近年來，世界范圍內 ASD 人數逐年攀升，據統計，美國 8 歲兒童的 ASD 發病率達 1.8%[2]。截至 2021 年，世界范圍內 ASD 人數已超 7000 萬[3]，我國 ASD 患者人數達 300 萬[4]。ASD 患兒基數龐大，社會危害性高，但其病因尚不明確[5]，無法從病因方面來預防 ASD，尚無特效藥物，總體治療以行為和教育干預為主，藥物治療為輔。對于 ASD，西藥治療和中醫針藥等均存在毒副作用大、需長療程與高專業性等缺點[6]，而感覺統合訓練由于短療程、操作難度低、毒副作用小，而顯示出獨有的療效與優勢。音樂療法屬于聽覺統合訓練的一種[7]。音樂療法可為患者創造音樂環境，通過物理調頻細胞微震，以聲波形式經由神經通路調節機體激素水平，通過刺激伏核與腹側被蓋區多巴胺的釋放，在一定程度上改善患兒的情緒[8]。研究顯示，音樂療法干預 ASD 有確切療效[9-12]，早期干預可以有效改善 ASD 患兒的發育狀況[13]。音樂療法因形式多樣、成本低廉、操作簡單、患者參與度高，在 ASD 各期治療中逐漸受到重視。本文通過對國內外使用音樂療法干預 ASD 患兒的隨機對照試驗進行 Meta 分析，旨在明確音樂療法對 ASD 患兒的有效性，為音樂治療的有效性研究提供參考。
1 資料與方法
1.1 納入與排除標準
納入標準：① 研究類型：隨機對照試驗。② 研究對象：ASD 患兒（無其他疾病）。③ 干預措施：對照組患兒僅接受常規治療，包括藥物治療、認知行為治療、社會行為治療、草藥和飲食干預等[14]；干預組患兒除接受與對照組相同的常規治療外，還以特定方式聆聽音樂。 ④ 結局指標：語言、行為、社會交往、認知、感知覺的治療效果及總體治療效果。
排除標準：① 重復發表的文章；② 數據資料缺失，無法獲取完整數據資料的文章；③ 單個病例報告、綜述、文摘、講座等；④ 文章總樣本量<50。
1.2 檢索策略
計算機檢索中國知網、萬方、維普、PubMed、Embase、Cochrane Library，全面收集關于音樂療法對 ASD 患兒干預效果的隨機對照試驗，并手工檢索相關中文期刊、英文期刊、學術論文、會議論文等。檢索期限從建庫到 2022 年 12 月 31 日。文獻檢索策略采用主題詞和自由詞結合的原則，英文檢索詞包括“Autistic Disorder”“Autism Spectrum Disorder”“Kanner’s Syndrome”“Music”“Music therapy”等，中文檢索詞包括“自閉癥”“孤獨癥”“孤獨癥譜系障礙”“自閉癥譜系障礙”“音樂治療”“音樂干預”“音樂療法”“音樂”等。以 PubMed 數據庫為例，具體檢索策略見框 1。
1.3 文獻篩選及數據提取
使用 EndNote X9 導入所有數據庫中檢出的文獻，應用該軟件把重復的文獻篩除，然后再由 2 名研究人員獨自根據納入與排除標準進行文獻的篩選，然后交叉核對提取的數據是否一致。若有爭議，通過第三方進行討論以解決問題。提取的信息包括文獻的基本特征（第一作者、年份、樣本量等）、治療方案（治療方法、療程等）、結局指標及其評估所用量表等。
1.4 偏倚風險評價
使用 Cochrane 干預措施系統評價手冊質量評價標準[7]進行偏倚風險評價，其內容為隨機化、分配隱藏、受試者和研究者是否施行盲法、結果評估者是否施行盲法、報告偏倚、隨訪偏倚和其他偏倚。每條項目分為低風險、高風險和風險不明 3 個等級。如果文獻在評價過程中全部為低風險，則該篇文獻質量等級為 A 級，偏倚發生的可能性最小；若在文獻評價過程中出現風險不明，則該篇文獻質量等級為 B 級，存在中等發生偏倚的可能性；而在評價過程中只要有 1 項為高風險，則該篇文獻質量等級為 C 級，存在高度發生偏倚的可能性[15]。
1.5 統計學方法
使用 RevMan 5.4 軟件進行統計學分析。由于納入的文獻所采用的評估量表不同，將標準化均數差（standardized mean difference, SMD）及其 95%置信區間（confidence interval, CI）作為效應量。用 P 和 I2 分析不同文獻的異質性。若 P>0.1 且 I2≤50%則認為不存在明顯異質性，選擇固定效應模型；若 P≤0.1 或 I2>50%則認為存在較大異質性，選擇隨機效應模型。若存在異質性，則對可能引起異質性的原因進行描述性分析。若結局指標相關的納入文獻篇數≥10，則做漏斗圖，觀察有無發表偏倚。檢驗水準α=0.05。
2 結果
2.1 文獻的篩選結果
從各個數據庫中共獲得相關文獻 1913 篇，包括中文 1527 篇、英文 379 篇，通過其他途徑獲得 7 篇文獻，初次刪除重復文獻 635 篇，閱讀文獻和摘要刪除 1135 篇文獻，復篩后最終納入 20 篇文獻[16-35]。篩選流程見圖1。
圖1
文獻篩選流程圖
*具體包括：PubMed（
2.2 納入研究的基本特征
納入研究的基本特征見表1，其中納入音樂治療組 913 例，對照組 811 例，總樣本量為 1724 例。總體治療效果的評估工具包括：孤獨癥行為量表（Autism Behavior Checklist, ABC）、兒童孤獨癥評定量表（Childhood Autism Rating Scale, CARS）、孤獨癥診斷觀察量表（Autism Diagnostic Observation Schedule, ADOS）、孤獨癥治療評估量表（Autism Treatment Evaluation Checklist, ATEC）總評分，語言治療效果的評估工具包括：ABC、ADOS、ATEC 語言評價，行為治療效果的評估工具包括：ADOS、ATEC、ABC 行為評價，社會交往治療效果的評估工具包括：ADOS、ABC、ATEC 社會交往評價，認知治療效果的評估工具包括：心理教育評估量表（Psychoeducational Profile, PEP）認知評價，感知覺治療效果的評估工具包括：ATEC、ABC 感知覺評價。
表1
納入研究的基本特征
2.3 納入研究的偏倚風險評價
納入文獻的偏倚風險評價顯示，共有 12 篇 A 級文獻[17-20, 23-28, 32-33]、3 篇 B 級文獻[29-31]、5 篇 C 級文獻[16, 21-22, 34-35]。5 篇文獻[22, 30-31, 34-35]在隨機化上不夠嚴謹，不能明確隨機化的方式，或者只是單純的按照患兒就診順序進行分組；6 篇文獻[16, 22, 30-31, 34-35]在分配隱藏上存在漏洞，文獻中缺乏對分組有無藏匿的描述或存在患兒、醫師、分組人員知曉分組情況的可能性；1 篇文獻[21]在對患兒進行量表評分時存在不完整結果數據的可能性較高，1 篇文獻[29]不確定是否存在不完整的結果數據。見表2。
表2
納入研究的偏倚風險評價
2.4 音樂治療對 ASD 患兒治療效果的 Meta 分析
2.4.1 總體治療效果
共 8 篇文獻[17, 19, 22, 28-30, 32-33]探討了音樂治療對 ASD 患兒的總體治療效果，其中音樂治療組 324 例，對照組 320 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的總體治療效果優于對照組［SMD=?0.95，95%CI（?1.12，?0.78），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性源于各篇文獻所選取的評估工具不同、音樂治療組干預時長差異和音樂類型的多樣性。
表3
音樂治療對 ASD 患兒治療效果的 Meta 分析
2.4.2 語言的治療效果
共 10 篇文獻[16-18, 21, 23-24, 30, 32-34]探討了音樂治療對 ASD 患兒語言的治療效果，其中音樂治療組 449 例，對照組 536 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的語言的治療效果優于對照組［SMD=?0.71，95%CI（?0.84，?0.57），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.4.3 行為的治療效果
共 11 篇文獻[16-17, 21, 23-25, 27, 32-35]探討了音樂治療對 ASD 患兒行為的治療效果，其中音樂治療組 477 例，對照組 572 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的行為的治療效果優于對照組［SMD=?0.65，95%CI（?0.78，?0.52），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.4.4 社會交往的治療效果
共 15 篇文獻[16-18, 20-25, 27, 30, 32-35]探討了音樂治療對 ASD 患兒社會交往的治療效果，其中音樂治療組 644 例，對照組 728 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的社會交往的治療效果優于對照組［SMD=?0.52，95%CI（?0.63，?0.40），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.4.5 認知的治療效果
共 3 篇文獻[26, 29, 31]探討了音樂治療對 ASD 患兒認知的治療效果，其中音樂治療組 84 例，對照組 83 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的認知的治療效果優于對照組［SMD=1.37（PEP 得分越低，認知問題越嚴重[36]，故 SMD>0），95%CI（1.00，1.74），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性源于各篇文獻中音樂治療組干預時長差異和音樂類型的多樣性。
2.4.6 感知覺的治療效果
共 11 篇文獻[17-18, 21, 23-25, 27, 32-35]探討了音樂治療對 ASD 患兒感知覺的治療效果，其中音樂治療組 424 例，對照組 427 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的感知覺的治療效果優于對照組［SMD=?0.89，95%CI（?1.03，?0.74），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.5 發表偏倚分析
對納入文獻篇數≥10 的結局指標（包括語言、行為、社會交往、感知覺）做漏斗圖，結果顯示對稱性較差，提示可能存在發表偏倚，見圖2。
圖2
漏斗圖
a. 語言；b. 行為；c. 社會交往；d. 感知覺
3 討論
本 Meta 分析初步評價了音樂療法對 ASD 患兒的總體治療效果，以及語言、行為、社會交往、認知、感知覺的治療效果。研究結果顯示，與對照組相比，音樂療法可改善 ASD 患兒的總體表現、語言、行為、社會交往、認知和感知覺。
神經心理學和神經影像學研究顯示，語言和音樂雖然各自有獨立的神經認知機理，但大腦對音樂和語言的加工區域存在部分重合[37]，Patel[38]總結為音樂和語言共享腦區和加工資源，Sandiford 等[39]在此基礎上提出對 ASD 患兒的音樂優勢加以培養，以增加其語言輸出，開創了基于旋律的交流療法，該療法已經成為對 ASD 患兒進行干預的有效形式之一。音樂療法可以通過演奏規定旋律，產生特定頻率的聲波震動來引起機體組織細胞產生共振，進而影響控制情緒的大腦邊緣系統，緩解 ASD 患兒的心情焦慮與軀體緊張，從而提高 ASD 患兒的生活質量[40]。ASD 患兒在社會互動方面有困難，如建立和維持社交關系、與他人溝通進行良好的社會互動等[41]，而音樂療法的特點是具有可預測性節奏，對 ASD 患兒的社會交往計劃、啟動、貫徹執行可以起到獨有的調節作用[42]。音樂療法還可以激活 ASD 患兒大腦中涉及處理情節記憶、語言認知、神經遞質釋放等的多個腦區[43]，可調節自主神經釋放來改善認知[44]。感知覺是認知過程中的一個重要環節，感覺和知覺是認知過程中的基礎[45]，同理音樂療法也可提升 ASD 患兒的感知覺水平。早在 1996 年，Standley[46]就已發現音樂療法對發展障礙患者有效，尤其是 ASD 患者。齊巍[47]對國內外文獻進行分析，結果表明音樂治療對 ASD 患者療效較好，但并未探討具體的結局指標。Geretsegger 等[48]對 10 項研究共 165 例 ASD 患兒進行評價，評價結果表明音樂療法可以提高 ASD 患兒的社會交往、語言、行為技能。石志敏等[49]對 6 項研究共 300 例 ASD 患兒進行評價，研究表明音樂療法可以改善 ASD 患兒的情緒、語言、感知覺、行為和社交能力。王悅等[36]的 Meta 分析納入了 20 項研究共 1236 例患兒，結果顯示音樂治療在 ASD 患兒總體效果、社會交往、語言功能方面均有很好的治療表現。Mayer-Benarous 等[50]在評價音樂療法用于 ASD 和其他神經發育障礙疾病時指出音樂療法對 ASD 患兒有積極作用。Gassner 等[51]指出對于 ASD，音樂療法可以改善患者的行為、社會交往和親子關系。Ke 等[52]納入了 8 項研究共 608 例患兒進行 Meta 分析，指出音樂治療可以提高 ASD 患兒的社會交往能力。本 Meta 分析與上述研究結果相符[36, 46-48]且具有一定優勢，首先本 Meta 分析比之前的研究納入了更多的隨機對照試驗，其中 3 篇[17, 32, 34]為近期發表的文獻；其次，本 Meta 分析在數據篩選時所用標準更嚴格，如排除了音樂治療組和對照組中均有音樂療法的研究；再次，本 Meta 分析增加了對 ASD 患兒認知能力的評估，有助于客觀探討音樂療法對 ASD 患兒認知的作用。
然而，本 Meta 分析也存在一定的局限性：① 檢索篩選后納入的英文文獻較少，很大程度上對分析的可靠性和全面性帶來負面影響；② 觀察的指標都僅限于對 ASD 患兒進行音樂治療的即時效果，缺乏對 ASD 患兒長期隨訪的觀察數據；③ 納入的文獻異質性較高，并且可能存在發表偏倚；④ 納入的文獻數據不足以支撐對患兒年齡、試驗時間、試驗類型等進行亞組分析。
綜上所述，現有證據支持音樂療法可以改善患兒的語言、行為、社會交往和感知覺，提高 ASD 患兒對外界環境的適應能力，值得在臨床上推廣。但本 Meta 分析納入的文獻可能存在發表偏倚，故對其結果的解讀應該謹慎，建議未來開展音樂治療用于 ASD 患兒的研究時應更加客觀和嚴謹地進行試驗，避免選擇性發表和偏差性結果，也建議開展更長期的試驗以更深入觀察音樂療法對 ASD 患兒的長期療效。此外，選取何種量表才能最客觀地評價 ASD 患兒的總體表現、語言、行為、社會交往、認知和感知覺的治療效果，也需要學者們深入探討。
利益沖突：所有作者聲明不存在利益沖突。
孤獨癥譜系障礙（autism spectrum disorder, ASD）是指兒童生長發育期出現且不能用發育滯后來解釋的神經發育障礙類疾病，核心表現為持久性社交障礙、語言交流障礙和重復受限的刻板行為方式，常伴有其他系統的癥狀[1]。近年來，世界范圍內 ASD 人數逐年攀升，據統計，美國 8 歲兒童的 ASD 發病率達 1.8%[2]。截至 2021 年，世界范圍內 ASD 人數已超 7000 萬[3]，我國 ASD 患者人數達 300 萬[4]。ASD 患兒基數龐大，社會危害性高，但其病因尚不明確[5]，無法從病因方面來預防 ASD，尚無特效藥物，總體治療以行為和教育干預為主，藥物治療為輔。對于 ASD，西藥治療和中醫針藥等均存在毒副作用大、需長療程與高專業性等缺點[6]，而感覺統合訓練由于短療程、操作難度低、毒副作用小，而顯示出獨有的療效與優勢。音樂療法屬于聽覺統合訓練的一種[7]。音樂療法可為患者創造音樂環境，通過物理調頻細胞微震，以聲波形式經由神經通路調節機體激素水平，通過刺激伏核與腹側被蓋區多巴胺的釋放，在一定程度上改善患兒的情緒[8]。研究顯示，音樂療法干預 ASD 有確切療效[9-12]，早期干預可以有效改善 ASD 患兒的發育狀況[13]。音樂療法因形式多樣、成本低廉、操作簡單、患者參與度高，在 ASD 各期治療中逐漸受到重視。本文通過對國內外使用音樂療法干預 ASD 患兒的隨機對照試驗進行 Meta 分析，旨在明確音樂療法對 ASD 患兒的有效性，為音樂治療的有效性研究提供參考。
1 資料與方法
1.1 納入與排除標準
納入標準：① 研究類型：隨機對照試驗。② 研究對象：ASD 患兒（無其他疾病）。③ 干預措施：對照組患兒僅接受常規治療，包括藥物治療、認知行為治療、社會行為治療、草藥和飲食干預等[14]；干預組患兒除接受與對照組相同的常規治療外，還以特定方式聆聽音樂。 ④ 結局指標：語言、行為、社會交往、認知、感知覺的治療效果及總體治療效果。
排除標準：① 重復發表的文章；② 數據資料缺失，無法獲取完整數據資料的文章；③ 單個病例報告、綜述、文摘、講座等；④ 文章總樣本量<50。
1.2 檢索策略
計算機檢索中國知網、萬方、維普、PubMed、Embase、Cochrane Library，全面收集關于音樂療法對 ASD 患兒干預效果的隨機對照試驗，并手工檢索相關中文期刊、英文期刊、學術論文、會議論文等。檢索期限從建庫到 2022 年 12 月 31 日。文獻檢索策略采用主題詞和自由詞結合的原則，英文檢索詞包括“Autistic Disorder”“Autism Spectrum Disorder”“Kanner’s Syndrome”“Music”“Music therapy”等，中文檢索詞包括“自閉癥”“孤獨癥”“孤獨癥譜系障礙”“自閉癥譜系障礙”“音樂治療”“音樂干預”“音樂療法”“音樂”等。以 PubMed 數據庫為例，具體檢索策略見框 1。
1.3 文獻篩選及數據提取
使用 EndNote X9 導入所有數據庫中檢出的文獻，應用該軟件把重復的文獻篩除，然后再由 2 名研究人員獨自根據納入與排除標準進行文獻的篩選，然后交叉核對提取的數據是否一致。若有爭議，通過第三方進行討論以解決問題。提取的信息包括文獻的基本特征（第一作者、年份、樣本量等）、治療方案（治療方法、療程等）、結局指標及其評估所用量表等。
1.4 偏倚風險評價
使用 Cochrane 干預措施系統評價手冊質量評價標準[7]進行偏倚風險評價，其內容為隨機化、分配隱藏、受試者和研究者是否施行盲法、結果評估者是否施行盲法、報告偏倚、隨訪偏倚和其他偏倚。每條項目分為低風險、高風險和風險不明 3 個等級。如果文獻在評價過程中全部為低風險，則該篇文獻質量等級為 A 級，偏倚發生的可能性最小；若在文獻評價過程中出現風險不明，則該篇文獻質量等級為 B 級，存在中等發生偏倚的可能性；而在評價過程中只要有 1 項為高風險，則該篇文獻質量等級為 C 級，存在高度發生偏倚的可能性[15]。
1.5 統計學方法
使用 RevMan 5.4 軟件進行統計學分析。由于納入的文獻所采用的評估量表不同，將標準化均數差（standardized mean difference, SMD）及其 95%置信區間（confidence interval, CI）作為效應量。用 P 和 I2 分析不同文獻的異質性。若 P>0.1 且 I2≤50%則認為不存在明顯異質性，選擇固定效應模型；若 P≤0.1 或 I2>50%則認為存在較大異質性，選擇隨機效應模型。若存在異質性，則對可能引起異質性的原因進行描述性分析。若結局指標相關的納入文獻篇數≥10，則做漏斗圖，觀察有無發表偏倚。檢驗水準α=0.05。
2 結果
2.1 文獻的篩選結果
從各個數據庫中共獲得相關文獻 1913 篇，包括中文 1527 篇、英文 379 篇，通過其他途徑獲得 7 篇文獻，初次刪除重復文獻 635 篇，閱讀文獻和摘要刪除 1135 篇文獻，復篩后最終納入 20 篇文獻[16-35]。篩選流程見圖1。
圖1
文獻篩選流程圖
*具體包括：PubMed（
2.2 納入研究的基本特征
納入研究的基本特征見表1，其中納入音樂治療組 913 例，對照組 811 例，總樣本量為 1724 例。總體治療效果的評估工具包括：孤獨癥行為量表（Autism Behavior Checklist, ABC）、兒童孤獨癥評定量表（Childhood Autism Rating Scale, CARS）、孤獨癥診斷觀察量表（Autism Diagnostic Observation Schedule, ADOS）、孤獨癥治療評估量表（Autism Treatment Evaluation Checklist, ATEC）總評分，語言治療效果的評估工具包括：ABC、ADOS、ATEC 語言評價，行為治療效果的評估工具包括：ADOS、ATEC、ABC 行為評價，社會交往治療效果的評估工具包括：ADOS、ABC、ATEC 社會交往評價，認知治療效果的評估工具包括：心理教育評估量表（Psychoeducational Profile, PEP）認知評價，感知覺治療效果的評估工具包括：ATEC、ABC 感知覺評價。
表1
納入研究的基本特征
2.3 納入研究的偏倚風險評價
納入文獻的偏倚風險評價顯示，共有 12 篇 A 級文獻[17-20, 23-28, 32-33]、3 篇 B 級文獻[29-31]、5 篇 C 級文獻[16, 21-22, 34-35]。5 篇文獻[22, 30-31, 34-35]在隨機化上不夠嚴謹，不能明確隨機化的方式，或者只是單純的按照患兒就診順序進行分組；6 篇文獻[16, 22, 30-31, 34-35]在分配隱藏上存在漏洞，文獻中缺乏對分組有無藏匿的描述或存在患兒、醫師、分組人員知曉分組情況的可能性；1 篇文獻[21]在對患兒進行量表評分時存在不完整結果數據的可能性較高，1 篇文獻[29]不確定是否存在不完整的結果數據。見表2。
表2
納入研究的偏倚風險評價
2.4 音樂治療對 ASD 患兒治療效果的 Meta 分析
2.4.1 總體治療效果
共 8 篇文獻[17, 19, 22, 28-30, 32-33]探討了音樂治療對 ASD 患兒的總體治療效果，其中音樂治療組 324 例，對照組 320 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的總體治療效果優于對照組［SMD=?0.95，95%CI（?1.12，?0.78），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性源于各篇文獻所選取的評估工具不同、音樂治療組干預時長差異和音樂類型的多樣性。
表3
音樂治療對 ASD 患兒治療效果的 Meta 分析
2.4.2 語言的治療效果
共 10 篇文獻[16-18, 21, 23-24, 30, 32-34]探討了音樂治療對 ASD 患兒語言的治療效果，其中音樂治療組 449 例，對照組 536 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的語言的治療效果優于對照組［SMD=?0.71，95%CI（?0.84，?0.57），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.4.3 行為的治療效果
共 11 篇文獻[16-17, 21, 23-25, 27, 32-35]探討了音樂治療對 ASD 患兒行為的治療效果，其中音樂治療組 477 例，對照組 572 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的行為的治療效果優于對照組［SMD=?0.65，95%CI（?0.78，?0.52），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.4.4 社會交往的治療效果
共 15 篇文獻[16-18, 20-25, 27, 30, 32-35]探討了音樂治療對 ASD 患兒社會交往的治療效果，其中音樂治療組 644 例，對照組 728 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的社會交往的治療效果優于對照組［SMD=?0.52，95%CI（?0.63，?0.40），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.4.5 認知的治療效果
共 3 篇文獻[26, 29, 31]探討了音樂治療對 ASD 患兒認知的治療效果，其中音樂治療組 84 例，對照組 83 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的認知的治療效果優于對照組［SMD=1.37（PEP 得分越低，認知問題越嚴重[36]，故 SMD>0），95%CI（1.00，1.74），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性源于各篇文獻中音樂治療組干預時長差異和音樂類型的多樣性。
2.4.6 感知覺的治療效果
共 11 篇文獻[17-18, 21, 23-25, 27, 32-35]探討了音樂治療對 ASD 患兒感知覺的治療效果，其中音樂治療組 424 例，對照組 427 例。Meta 分析結果顯示，音樂治療組的感知覺的治療效果優于對照組［SMD=?0.89，95%CI（?1.03，?0.74），P<0.05］。見表3。各篇文獻之間異質性較高，考慮異質性來源與總體治療效果的異質性來源相同。
2.5 發表偏倚分析
對納入文獻篇數≥10 的結局指標（包括語言、行為、社會交往、感知覺）做漏斗圖，結果顯示對稱性較差，提示可能存在發表偏倚，見圖2。
圖2
漏斗圖
a. 語言；b. 行為；c. 社會交往；d. 感知覺
3 討論
本 Meta 分析初步評價了音樂療法對 ASD 患兒的總體治療效果，以及語言、行為、社會交往、認知、感知覺的治療效果。研究結果顯示，與對照組相比，音樂療法可改善 ASD 患兒的總體表現、語言、行為、社會交往、認知和感知覺。
神經心理學和神經影像學研究顯示，語言和音樂雖然各自有獨立的神經認知機理，但大腦對音樂和語言的加工區域存在部分重合[37]，Patel[38]總結為音樂和語言共享腦區和加工資源，Sandiford 等[39]在此基礎上提出對 ASD 患兒的音樂優勢加以培養，以增加其語言輸出，開創了基于旋律的交流療法，該療法已經成為對 ASD 患兒進行干預的有效形式之一。音樂療法可以通過演奏規定旋律，產生特定頻率的聲波震動來引起機體組織細胞產生共振，進而影響控制情緒的大腦邊緣系統，緩解 ASD 患兒的心情焦慮與軀體緊張，從而提高 ASD 患兒的生活質量[40]。ASD 患兒在社會互動方面有困難，如建立和維持社交關系、與他人溝通進行良好的社會互動等[41]，而音樂療法的特點是具有可預測性節奏，對 ASD 患兒的社會交往計劃、啟動、貫徹執行可以起到獨有的調節作用[42]。音樂療法還可以激活 ASD 患兒大腦中涉及處理情節記憶、語言認知、神經遞質釋放等的多個腦區[43]，可調節自主神經釋放來改善認知[44]。感知覺是認知過程中的一個重要環節，感覺和知覺是認知過程中的基礎[45]，同理音樂療法也可提升 ASD 患兒的感知覺水平。早在 1996 年，Standley[46]就已發現音樂療法對發展障礙患者有效，尤其是 ASD 患者。齊巍[47]對國內外文獻進行分析，結果表明音樂治療對 ASD 患者療效較好，但并未探討具體的結局指標。Geretsegger 等[48]對 10 項研究共 165 例 ASD 患兒進行評價，評價結果表明音樂療法可以提高 ASD 患兒的社會交往、語言、行為技能。石志敏等[49]對 6 項研究共 300 例 ASD 患兒進行評價，研究表明音樂療法可以改善 ASD 患兒的情緒、語言、感知覺、行為和社交能力。王悅等[36]的 Meta 分析納入了 20 項研究共 1236 例患兒，結果顯示音樂治療在 ASD 患兒總體效果、社會交往、語言功能方面均有很好的治療表現。Mayer-Benarous 等[50]在評價音樂療法用于 ASD 和其他神經發育障礙疾病時指出音樂療法對 ASD 患兒有積極作用。Gassner 等[51]指出對于 ASD，音樂療法可以改善患者的行為、社會交往和親子關系。Ke 等[52]納入了 8 項研究共 608 例患兒進行 Meta 分析，指出音樂治療可以提高 ASD 患兒的社會交往能力。本 Meta 分析與上述研究結果相符[36, 46-48]且具有一定優勢，首先本 Meta 分析比之前的研究納入了更多的隨機對照試驗，其中 3 篇[17, 32, 34]為近期發表的文獻；其次，本 Meta 分析在數據篩選時所用標準更嚴格，如排除了音樂治療組和對照組中均有音樂療法的研究；再次，本 Meta 分析增加了對 ASD 患兒認知能力的評估，有助于客觀探討音樂療法對 ASD 患兒認知的作用。
然而，本 Meta 分析也存在一定的局限性：① 檢索篩選后納入的英文文獻較少，很大程度上對分析的可靠性和全面性帶來負面影響；② 觀察的指標都僅限于對 ASD 患兒進行音樂治療的即時效果，缺乏對 ASD 患兒長期隨訪的觀察數據；③ 納入的文獻異質性較高，并且可能存在發表偏倚；④ 納入的文獻數據不足以支撐對患兒年齡、試驗時間、試驗類型等進行亞組分析。
綜上所述，現有證據支持音樂療法可以改善患兒的語言、行為、社會交往和感知覺，提高 ASD 患兒對外界環境的適應能力，值得在臨床上推廣。但本 Meta 分析納入的文獻可能存在發表偏倚，故對其結果的解讀應該謹慎，建議未來開展音樂治療用于 ASD 患兒的研究時應更加客觀和嚴謹地進行試驗，避免選擇性發表和偏差性結果，也建議開展更長期的試驗以更深入觀察音樂療法對 ASD 患兒的長期療效。此外，選取何種量表才能最客觀地評價 ASD 患兒的總體表現、語言、行為、社會交往、認知和感知覺的治療效果，也需要學者們深入探討。
利益沖突：所有作者聲明不存在利益沖突。
