引用本文: 陳楠, 杜青, 陳晨, 顧文娟, 范擎松, 楊宇琪, 鄧巍巍, 李欣, 梁菊萍. 先天性肌性斜頸患兒早期運動發育狀況及相關危險因素分析. 華西醫學, 2018, 33(10): 1257-1261. doi: 10.7507/1002-0179.201805171 復制
先天性肌性斜頸(congenital muscular torticollis,CMT)是一種常見的先天性肌肉骨骼異常疾病,其典型特征為一側胸鎖乳突肌短縮或過度收縮,使嬰兒表現為頭向患側傾斜而顏面部轉向健側[1]。大量國內外研究顯示,對 CMT 患兒進行早期干預和綜合治療,可安全有效地改善頸部活動受限、頭頸傾斜和面部不對稱的癥狀[2-7]。近年來,部分國外學者發現 CMT 患兒可能存在粗大運動發育延遲的風險[7-9],且俯臥位姿勢時間減少與 CMT 嬰兒運動發育落后可能有關[9]。然而,我國尚未有學者報道臨床 CMT 患兒的運動發育情況,有必要關注國內 CMT 患兒的早期運動發育水平,提高醫院和家庭對 CMT 患兒運動發育的重視,從而控制可能影響 CMT 嬰兒運動發育的風險因素。因此,本研究旨在通過 Alberta 嬰兒運動量表(Alberta Infant Motor Scale,AIMS)[10]考察 CMT 嬰兒的早期運動發育狀況,明確 CMT 嬰兒是否需要接受改善運動發育的干預并從多角度分析影響 CMT 運動發育的危險因素,為科學地全面促進 CMT 患兒健康發展提供理論依據。現報告如下。
1 資料與方法
1.1 研究對象
招募 2016 年 1 月 1 日—2018 年 4 月 30 日期間,于上海交通大學醫學院附屬新華醫院康復醫學科就診的 CMT 患兒為 CMT 組。納入標準:① 足月出生,孕周滿 37 周;② 月齡≤3 個月;③ 符合 CMT 的診斷:出生后一側胸鎖乳突肌發生纖維性攣縮,可觸及明顯腫塊并伴有頭頸向健側偏斜;④ 監護人知情且同意參與研究測試。排除標準:患有除 CMT 之外的其他疾病。對照組為同期于上海交通大學醫學院附屬新華醫院、上海市楊浦區五角場鎮社區衛生服務中心參與體檢的健康嬰兒,納入標準:① 足月出生,孕周滿 37 周;② 月齡≤3 個月;③ 圍生期無特殊病史,出生后至評估時無異常;④ 監護人知情且同意參與研究測試。要求入選的受試者出生身長和出生體重均在我國九市正常兒童體格發育指標之內[11]。本研究獲得上海交通大學醫學院附屬新華醫院醫學倫理委員會批準同意。
1.2 研究方法
1.2.1 兒童運動發育評估
采用 AIMS 量化嬰兒的早期運動發育水平和運動質量。具體評估方法根據 2016 年由黃真等翻譯的《發育中嬰兒的運動評估》[12]一書中的描述:在溫暖、安靜的評估環境中,將處于清醒活躍狀態下的嬰兒放置于檢查臺上,由一名專業的康復治療研究人員觀察和分析嬰兒分別在俯臥位、仰臥位、坐位及站立位的運動,除了特定的體位擺放或軀體誘導,評估過程中不對嬰兒施加額外的刺激和操作。每次評估總體時間在 20~30 min。對每例嬰兒只在入院時進行一次完整的評估。根據量表計算原始分,根據原始分及嬰兒年齡匹配其所處的百分位數范圍。所有嬰兒均由同一名研究人員進行 AIMS 評估。根據 Darrah 等[13]的研究,通常將 AIMS 百分位數低于 5%(異常)或 10%(可疑)作為運動發育異常的判定標準,由評估操作者計算受試嬰兒的 AIMS 百分位數。
1.2.2 基本信息收集
調取參與研究的所有嬰兒的兒童健康檢查記錄表,由一名專業的康復治療研究人員記錄嬰兒的出生時間、出生時的身長(cm)、出生時的體重(kg)、出生方式(順產、非順產)。
1.2.3 照顧環境評估
由一名專業的康復治療研究人員詢問照顧者對嬰兒的照顧環境,包括睡眠姿勢(仰臥位、俯臥位、側臥位、混合體位),要求照顧者估算評估前嬰兒每天清醒狀態下處于俯臥位的總時間(次數×每次時間),單位 min。
1.3 統計學方法
使用 SPSS 17.0 軟件進行統計分析。采用 Shapiro-Wilk 檢驗分析各定量變量的正態分布情況,服從正態分布的資料采用均數±標準差表示,非正態分布資料采用中位數(下四分位數,上四分位數)表示。采用獨立樣本 t 檢驗比較兩組嬰兒的評估月齡、出生身長、出生體重的差異,采用非參數 Mann-Whitney 秩和檢驗比較兩組的清醒時俯臥位時間和 AIMS 百分位數范圍的差異,采用 Pearson χ2檢驗比較兩組判斷為運動發育異常的嬰兒構成比例是否存在差異。以受試者的 AIMS 百分位數為因變量,以出生方式、CMT、俯臥位清醒時間、睡眠姿勢、性別、出生身長、出生體重為自變量,進行多重逐步線性回歸分析研究影響 AIMS 得分的主要因素。檢驗水準α=0.05。
2 結果
2.1 一般情況
經過排查,CMT 組共納入 97 例,其中男 62 例,女 35 例;左斜頸 53 例,右斜頸 44 例,胸鎖乳突肌均可觸及明顯腫塊。對照組共納入 97 例,男 60 例,女 37 例。兩組嬰兒的孕周均大于 37 周。將照顧者關于嬰兒睡眠姿勢的回答分為有俯臥位(supine position,SP)和無俯臥位(no supine position,NSP),兩組采用 SP 睡姿的例數均為 0。兩組嬰兒在性別、評估月齡、出生身長、出生體重、睡姿、出生方式上差異均無統計學意義(P>0.05)。根據照顧者的回答,兩組嬰兒均以仰臥位姿勢睡眠,且以順產和非順產方式出生的分布比例相似。而兩組嬰兒在清醒時處于俯臥位時間差異有統計學意義(P<0.001),對照組嬰兒的清醒時俯臥位時間顯著長于 CMT 組嬰兒的俯臥位時間。見表 1。

2.2 AIMS 量表評估結果
AIMS 量表評估百分數范圍的統計結果見表 2。兩組百分位得分的差異有統計學意義(Z=–5.581,P<0.001)。進一步比較 AIMS 百分位數低于 5% 和 10% 的情況:CMT 組小于 5% 百分位得分有 13 例,對照組有 6 例,兩組差異無統計學意義(χ2=2.859,P=0.091,雙尾);但是 CMT 百分位數低于 10% 的有 36 例,對照組有 12 例,CMT 組的比例顯著大于對照組(χ2=15.945,P<0.001,單尾)。

以性別、出生身長、出生體重、出生方式、是否患有 CMT、睡姿、清醒時俯臥位時間為自變量,以 AIMS 原始分為因變量進行多重逐步線性回歸分析,繪制散點圖結果顯示,性別、出生身長、出生體重、出生方式、睡姿與 AIMS 原始得分不構成線性關系和其他相關關系,而清醒時俯臥位時間和是否患有 CMT 對 AIMS 原始分具有影響(調整后 R2=0.656,F=64.851,P<0.001)。清醒時俯臥位時間和是否患有 CMT 對 AIMS 原始分的影響見表 3。CMT 對 AIMS 原始分具有負向影響,而清醒時俯臥位時間對 AIMS 原始分具有正向影響,清醒時俯臥位時間比 CMT 與 AIMS 原始分關系更加密切。

3 討論
CMT 是三大先天性骨科畸形疾病之一,我們普遍關注到了畸形對患兒的頭頸部活動和控制的影響,而近期的研究開始關注 CMT 患兒存在的神經運動發育問題[9, 14-15]。本研究結果顯示,0~3 個月內的 CMT 患兒發生早期運動發育異常的比例要顯著高于同齡的健康嬰兒發生運動發育異常的比例。該結果與 Schertz 等[8]和?hman 等[9]的研究結果是一致的。Schertz 等[8]采用 AIMS 評估了平均月齡為 2.9 個月的 101 例斜頸患兒,結果顯示有 35% 的受試者百分數位于 10% 以下,且 10 個月后的繼續隨訪結果顯示有 10% 的受試者仍存在可疑或異常的運動發育;?hman 等[9]評估了 25 例月齡在 2 個月內的 CMT 患兒和 35 例同齡健康對照嬰兒,有 38% 的患兒 AIMS 百分位數在 10% 以下,而僅 11% 的健康對照嬰兒處于該范圍。因此,CMT 患兒似乎存在獲得早期運動里程碑延遲的風險。根據傳統的神經發育理論,嬰幼兒的運動能力發展遵循從頭到尾的規律,當嬰兒獲得頭部姿勢控制之后,運動的控制能力才可依次向下發展[16]。CMT 很可能是通過影響患兒對頭部運動控制能力的獲得而影響整體運動能力的獲得。臨床醫療人員有必要額外關注運動發育異常或可疑的 CMT 患兒,對該類患者補充促進運動發育的治療干預。
我們的研究還發現,清醒時俯臥位時間同樣對運動發育評分有著顯著影響,且比 CMT 與 AIMS 原始分的相關性更強。這與?hman 等[9]的研究相似,他們發現,很少或根本沒有清醒時俯臥位時間比 CMT 與第 2、6 個月時的 AIMS 得分有著更強的相關性。本研究中的健康對照嬰兒有著更多的清醒時俯臥位時間,而 CMT 患兒有著相當少或沒有清醒時俯臥位時間。按照動態多系統發育理論[17],環境限制因素會對嬰幼兒的運動發育產生影響。俯臥位姿勢可以增加嬰幼兒對頭部的控制和產生更多抗重力伸展運動[18-19],提供更多學習運動技能的機會,對運動發育具有良好的促進,由于環境限制缺少俯臥位姿勢體驗的嬰兒,其運動發育會受到消極影響。研究已證實睡眠和清醒時保持僅仰臥位姿勢的嬰兒比常保持俯臥位姿勢的嬰兒運動發育速度慢,且獲得運動里程碑的時間也相對延遲[20]。在本次研究中,所有嬰兒均以仰臥位的睡姿入睡,但是相比于健康嬰兒,照顧者主動將 CMT 嬰兒置于俯臥位玩耍、學習的時間更少,甚至沒有,這種環境限制也可能影響了 CMT 患兒的 AIMS 的評分結果。對于照顧者,應當提高他們增加 CMT 嬰兒清醒時俯臥位時間的意識,可通過聲音、玩具等刺激增加嬰兒對俯臥位的耐受性。另外,本研究是在 CMT 患兒接受改善斜頸治療前進行的,根據評估結果,康復治療人員也應該增加俯臥位下的訓練方法,改善 CMT 兒童由于頸部肌肉不平衡引起的俯臥位不適應。這里還需要強調的是,由于俯臥位睡眠姿勢會增加嬰兒猝死綜合征的發生[21],因此,更傾向選擇增加清醒時俯臥位的活動改善 CMT 患兒的運動發育,且需要照顧者的嚴密監督。
據我們所知,本研究是國內首次關注 CMT 患兒早期運動發育情況的研究,國外研究顯示,盡管 CMT 患兒存在早期運動發育延遲,但在 18 個月月齡時,CMT 患兒的運動發育達到了正常兒童的水平,但是是在患兒接受了俯臥位的物理治療且臨床研究人員增加了對照顧者的健康指導下取得的[9]。未來可進一步跟蹤比較目前臨床治療 CMT 的方法與增加俯臥位訓練的方法在改善 CMT 兒童運動發育上是否有差異。本研究的缺點是我們只觀察了 CMT 嬰兒的運動發育情況,而不涉及神經發育,如認知能力、言語功能等,未來可進一步研究 CMT 患兒的神經發育狀況。
綜上所述,0~3 個月的 CMT 患兒具有高于同齡健康嬰兒的運動發育落后發生率。清醒時位于俯臥位姿勢的時間和 CMT 均對運動發育有影響,出生體重、出生身長、出生方式不是影響 AIMS 評分結果的因素,而由于在本研究中嬰兒出生體重、出生身長都在正常范圍內,且出生方式比較接近,因此研究結果可能并不能反映出其影響。可能是 CMT 和較少的俯臥位時間,增加了 CMT 患兒發生運動發育延遲的風險。臨床醫務人員和家庭照顧者應當提高對 CMT 運動發育的重視并提供合理的干預。
先天性肌性斜頸(congenital muscular torticollis,CMT)是一種常見的先天性肌肉骨骼異常疾病,其典型特征為一側胸鎖乳突肌短縮或過度收縮,使嬰兒表現為頭向患側傾斜而顏面部轉向健側[1]。大量國內外研究顯示,對 CMT 患兒進行早期干預和綜合治療,可安全有效地改善頸部活動受限、頭頸傾斜和面部不對稱的癥狀[2-7]。近年來,部分國外學者發現 CMT 患兒可能存在粗大運動發育延遲的風險[7-9],且俯臥位姿勢時間減少與 CMT 嬰兒運動發育落后可能有關[9]。然而,我國尚未有學者報道臨床 CMT 患兒的運動發育情況,有必要關注國內 CMT 患兒的早期運動發育水平,提高醫院和家庭對 CMT 患兒運動發育的重視,從而控制可能影響 CMT 嬰兒運動發育的風險因素。因此,本研究旨在通過 Alberta 嬰兒運動量表(Alberta Infant Motor Scale,AIMS)[10]考察 CMT 嬰兒的早期運動發育狀況,明確 CMT 嬰兒是否需要接受改善運動發育的干預并從多角度分析影響 CMT 運動發育的危險因素,為科學地全面促進 CMT 患兒健康發展提供理論依據。現報告如下。
1 資料與方法
1.1 研究對象
招募 2016 年 1 月 1 日—2018 年 4 月 30 日期間,于上海交通大學醫學院附屬新華醫院康復醫學科就診的 CMT 患兒為 CMT 組。納入標準:① 足月出生,孕周滿 37 周;② 月齡≤3 個月;③ 符合 CMT 的診斷:出生后一側胸鎖乳突肌發生纖維性攣縮,可觸及明顯腫塊并伴有頭頸向健側偏斜;④ 監護人知情且同意參與研究測試。排除標準:患有除 CMT 之外的其他疾病。對照組為同期于上海交通大學醫學院附屬新華醫院、上海市楊浦區五角場鎮社區衛生服務中心參與體檢的健康嬰兒,納入標準:① 足月出生,孕周滿 37 周;② 月齡≤3 個月;③ 圍生期無特殊病史,出生后至評估時無異常;④ 監護人知情且同意參與研究測試。要求入選的受試者出生身長和出生體重均在我國九市正常兒童體格發育指標之內[11]。本研究獲得上海交通大學醫學院附屬新華醫院醫學倫理委員會批準同意。
1.2 研究方法
1.2.1 兒童運動發育評估
采用 AIMS 量化嬰兒的早期運動發育水平和運動質量。具體評估方法根據 2016 年由黃真等翻譯的《發育中嬰兒的運動評估》[12]一書中的描述:在溫暖、安靜的評估環境中,將處于清醒活躍狀態下的嬰兒放置于檢查臺上,由一名專業的康復治療研究人員觀察和分析嬰兒分別在俯臥位、仰臥位、坐位及站立位的運動,除了特定的體位擺放或軀體誘導,評估過程中不對嬰兒施加額外的刺激和操作。每次評估總體時間在 20~30 min。對每例嬰兒只在入院時進行一次完整的評估。根據量表計算原始分,根據原始分及嬰兒年齡匹配其所處的百分位數范圍。所有嬰兒均由同一名研究人員進行 AIMS 評估。根據 Darrah 等[13]的研究,通常將 AIMS 百分位數低于 5%(異常)或 10%(可疑)作為運動發育異常的判定標準,由評估操作者計算受試嬰兒的 AIMS 百分位數。
1.2.2 基本信息收集
調取參與研究的所有嬰兒的兒童健康檢查記錄表,由一名專業的康復治療研究人員記錄嬰兒的出生時間、出生時的身長(cm)、出生時的體重(kg)、出生方式(順產、非順產)。
1.2.3 照顧環境評估
由一名專業的康復治療研究人員詢問照顧者對嬰兒的照顧環境,包括睡眠姿勢(仰臥位、俯臥位、側臥位、混合體位),要求照顧者估算評估前嬰兒每天清醒狀態下處于俯臥位的總時間(次數×每次時間),單位 min。
1.3 統計學方法
使用 SPSS 17.0 軟件進行統計分析。采用 Shapiro-Wilk 檢驗分析各定量變量的正態分布情況,服從正態分布的資料采用均數±標準差表示,非正態分布資料采用中位數(下四分位數,上四分位數)表示。采用獨立樣本 t 檢驗比較兩組嬰兒的評估月齡、出生身長、出生體重的差異,采用非參數 Mann-Whitney 秩和檢驗比較兩組的清醒時俯臥位時間和 AIMS 百分位數范圍的差異,采用 Pearson χ2檢驗比較兩組判斷為運動發育異常的嬰兒構成比例是否存在差異。以受試者的 AIMS 百分位數為因變量,以出生方式、CMT、俯臥位清醒時間、睡眠姿勢、性別、出生身長、出生體重為自變量,進行多重逐步線性回歸分析研究影響 AIMS 得分的主要因素。檢驗水準α=0.05。
2 結果
2.1 一般情況
經過排查,CMT 組共納入 97 例,其中男 62 例,女 35 例;左斜頸 53 例,右斜頸 44 例,胸鎖乳突肌均可觸及明顯腫塊。對照組共納入 97 例,男 60 例,女 37 例。兩組嬰兒的孕周均大于 37 周。將照顧者關于嬰兒睡眠姿勢的回答分為有俯臥位(supine position,SP)和無俯臥位(no supine position,NSP),兩組采用 SP 睡姿的例數均為 0。兩組嬰兒在性別、評估月齡、出生身長、出生體重、睡姿、出生方式上差異均無統計學意義(P>0.05)。根據照顧者的回答,兩組嬰兒均以仰臥位姿勢睡眠,且以順產和非順產方式出生的分布比例相似。而兩組嬰兒在清醒時處于俯臥位時間差異有統計學意義(P<0.001),對照組嬰兒的清醒時俯臥位時間顯著長于 CMT 組嬰兒的俯臥位時間。見表 1。

2.2 AIMS 量表評估結果
AIMS 量表評估百分數范圍的統計結果見表 2。兩組百分位得分的差異有統計學意義(Z=–5.581,P<0.001)。進一步比較 AIMS 百分位數低于 5% 和 10% 的情況:CMT 組小于 5% 百分位得分有 13 例,對照組有 6 例,兩組差異無統計學意義(χ2=2.859,P=0.091,雙尾);但是 CMT 百分位數低于 10% 的有 36 例,對照組有 12 例,CMT 組的比例顯著大于對照組(χ2=15.945,P<0.001,單尾)。

以性別、出生身長、出生體重、出生方式、是否患有 CMT、睡姿、清醒時俯臥位時間為自變量,以 AIMS 原始分為因變量進行多重逐步線性回歸分析,繪制散點圖結果顯示,性別、出生身長、出生體重、出生方式、睡姿與 AIMS 原始得分不構成線性關系和其他相關關系,而清醒時俯臥位時間和是否患有 CMT 對 AIMS 原始分具有影響(調整后 R2=0.656,F=64.851,P<0.001)。清醒時俯臥位時間和是否患有 CMT 對 AIMS 原始分的影響見表 3。CMT 對 AIMS 原始分具有負向影響,而清醒時俯臥位時間對 AIMS 原始分具有正向影響,清醒時俯臥位時間比 CMT 與 AIMS 原始分關系更加密切。

3 討論
CMT 是三大先天性骨科畸形疾病之一,我們普遍關注到了畸形對患兒的頭頸部活動和控制的影響,而近期的研究開始關注 CMT 患兒存在的神經運動發育問題[9, 14-15]。本研究結果顯示,0~3 個月內的 CMT 患兒發生早期運動發育異常的比例要顯著高于同齡的健康嬰兒發生運動發育異常的比例。該結果與 Schertz 等[8]和?hman 等[9]的研究結果是一致的。Schertz 等[8]采用 AIMS 評估了平均月齡為 2.9 個月的 101 例斜頸患兒,結果顯示有 35% 的受試者百分數位于 10% 以下,且 10 個月后的繼續隨訪結果顯示有 10% 的受試者仍存在可疑或異常的運動發育;?hman 等[9]評估了 25 例月齡在 2 個月內的 CMT 患兒和 35 例同齡健康對照嬰兒,有 38% 的患兒 AIMS 百分位數在 10% 以下,而僅 11% 的健康對照嬰兒處于該范圍。因此,CMT 患兒似乎存在獲得早期運動里程碑延遲的風險。根據傳統的神經發育理論,嬰幼兒的運動能力發展遵循從頭到尾的規律,當嬰兒獲得頭部姿勢控制之后,運動的控制能力才可依次向下發展[16]。CMT 很可能是通過影響患兒對頭部運動控制能力的獲得而影響整體運動能力的獲得。臨床醫療人員有必要額外關注運動發育異常或可疑的 CMT 患兒,對該類患者補充促進運動發育的治療干預。
我們的研究還發現,清醒時俯臥位時間同樣對運動發育評分有著顯著影響,且比 CMT 與 AIMS 原始分的相關性更強。這與?hman 等[9]的研究相似,他們發現,很少或根本沒有清醒時俯臥位時間比 CMT 與第 2、6 個月時的 AIMS 得分有著更強的相關性。本研究中的健康對照嬰兒有著更多的清醒時俯臥位時間,而 CMT 患兒有著相當少或沒有清醒時俯臥位時間。按照動態多系統發育理論[17],環境限制因素會對嬰幼兒的運動發育產生影響。俯臥位姿勢可以增加嬰幼兒對頭部的控制和產生更多抗重力伸展運動[18-19],提供更多學習運動技能的機會,對運動發育具有良好的促進,由于環境限制缺少俯臥位姿勢體驗的嬰兒,其運動發育會受到消極影響。研究已證實睡眠和清醒時保持僅仰臥位姿勢的嬰兒比常保持俯臥位姿勢的嬰兒運動發育速度慢,且獲得運動里程碑的時間也相對延遲[20]。在本次研究中,所有嬰兒均以仰臥位的睡姿入睡,但是相比于健康嬰兒,照顧者主動將 CMT 嬰兒置于俯臥位玩耍、學習的時間更少,甚至沒有,這種環境限制也可能影響了 CMT 患兒的 AIMS 的評分結果。對于照顧者,應當提高他們增加 CMT 嬰兒清醒時俯臥位時間的意識,可通過聲音、玩具等刺激增加嬰兒對俯臥位的耐受性。另外,本研究是在 CMT 患兒接受改善斜頸治療前進行的,根據評估結果,康復治療人員也應該增加俯臥位下的訓練方法,改善 CMT 兒童由于頸部肌肉不平衡引起的俯臥位不適應。這里還需要強調的是,由于俯臥位睡眠姿勢會增加嬰兒猝死綜合征的發生[21],因此,更傾向選擇增加清醒時俯臥位的活動改善 CMT 患兒的運動發育,且需要照顧者的嚴密監督。
據我們所知,本研究是國內首次關注 CMT 患兒早期運動發育情況的研究,國外研究顯示,盡管 CMT 患兒存在早期運動發育延遲,但在 18 個月月齡時,CMT 患兒的運動發育達到了正常兒童的水平,但是是在患兒接受了俯臥位的物理治療且臨床研究人員增加了對照顧者的健康指導下取得的[9]。未來可進一步跟蹤比較目前臨床治療 CMT 的方法與增加俯臥位訓練的方法在改善 CMT 兒童運動發育上是否有差異。本研究的缺點是我們只觀察了 CMT 嬰兒的運動發育情況,而不涉及神經發育,如認知能力、言語功能等,未來可進一步研究 CMT 患兒的神經發育狀況。
綜上所述,0~3 個月的 CMT 患兒具有高于同齡健康嬰兒的運動發育落后發生率。清醒時位于俯臥位姿勢的時間和 CMT 均對運動發育有影響,出生體重、出生身長、出生方式不是影響 AIMS 評分結果的因素,而由于在本研究中嬰兒出生體重、出生身長都在正常范圍內,且出生方式比較接近,因此研究結果可能并不能反映出其影響。可能是 CMT 和較少的俯臥位時間,增加了 CMT 患兒發生運動發育延遲的風險。臨床醫務人員和家庭照顧者應當提高對 CMT 運動發育的重視并提供合理的干預。