引用本文： 苗秋菊, 丁煥文, 王虹, 涂強, 陳加榮, 劉輝亮. 脛骨成角短縮畸形數字化三維精準矯形研究. 中國修復重建外科雜志, 2018, 32(8): 1018-1025. doi: 10.7507/1002-1892.201710066 復制
下肢短縮和成角畸形是較常見的下肢骨畸形，多發于兒童和青少年，可繼發于某些先天性畸形、髖關節疾病，以及各種原因引起的骨骺損傷、腫瘤、炎癥、神經損傷、軟組織攣縮等。臨床治療中既要矯正畸形，又要矯正肢體長度差異，具有一定困難和挑戰。通常根據牽張成骨原理矯正肢體短縮畸形，通過不斷牽伸的張力促進新骨在截骨面的生長和再生，從而達到矯正畸形、延長肢體的目的[1-2]。在骨延長過程中，外固定架能夠在維持截骨斷端良好對位對線的同時，按計劃、持續、精準地延長，并且允許患者早期進行功能鍛煉、扶拐行走。對于先天性肢體短縮畸形、截肢后殘肢延長、骨折后肢體短縮、脊髓灰質炎后肢體不等長等的治療，外固定架發揮著重要作用[3-5]。基于外固定架的不同空間構型（全環式、半環式、雙邊式和單邊式）以及力學性能差異，臨床治療中需要兼顧患者病情需要、術中安裝操作簡便、術后調節方便和保證力學穩定性，選擇合適的外固定架。
本研究擬通過數字化技術分析患肢在三維空間額狀面、矢狀面、橫斷面的畸形，以患肢畸形部位+畸形角度建立數字化定量診斷，三維設計截骨部位、延長長度，術中采用個性化設計的導航模板輔助手術操作[6-7]，并借助 Ilizarov 環形外固定架（Orthofix 公司，英國）對脛骨成角并短縮畸形患者行截骨矯形術。2012 年 6 月—2016 年 8 月，我們采用該方法對 26 例下肢短縮并畸形患者行截骨矯形+外固定架延長術治療，持續延長過程中根據復查影像學資料不斷調整截骨端的位置，取得較好療效。報告如下。
1 臨床資料
1.1 一般資料
本組男 12 例，女 14 例；年齡 1～19 歲，平均 16.5 歲。先天性脛骨假關節 6 例，脛骨、股骨纖維結構不良 1 例，小兒麻痹后遺癥導致肢體短縮畸形 3 例，骨折畸形愈合 16 例。術前患側肢體短縮 1.5～9.5 cm，平均 6.2 cm。所有患者入院后完善相關術前常規檢查，攝Ｘ線片及行 CT 掃描，測出真性骨長，單側肢體長 24.9～82.9 cm，其中左下肢平均長度為 63.5 cm，右下肢平均長度為 59.1 cm；對于患有影響骨骺發育疾病的患者需測骨齡，如軟骨發育不全、垂體性侏儒、甲減或甲亢等。本研究獲廣州軍區廣州總醫院醫院倫理委員會批準，所有患者均簽署知情同意書，未成年患兒由家屬簽署知情同意書。
1.2 下肢畸形數字化三維矯形手術方法
1.2.1 雙下肢骨關節 CT 掃描與解剖模型建立
術前使用 64 排螺旋 CT（GE 公司，美國）采集患者雙下肢掃描數據，掃描條件：骨盆至踝關節，薄層掃描，電壓 120 kV，電流 160 mA，層厚 0.625 mm。將采集的 CT 數據以 DICOM 格式保存并存入光盤，通過 Mimics 16.0 軟件（Materialise 公司，比利時）將解析的二維圖像數據序列構建三維數據場，再通過濾波、閾值分割、區域增長、形態學處理、三維重建等圖像處理過程，建立下肢骨關節的三維數字化解剖模型，并保存為 STL 格式文件，導入 Imageware13.2 軟件（EDS 公司，美國），進行模型匹配和圖像對齊。
1.2.2 下肢畸形三維測量和數字化定量診斷
于下肢骨關節三維數字化解剖模型中，從額狀面、矢狀面、橫斷面分別測量雙下肢力線及長度、股骨頸干角、脛骨扭轉角、脛骨角、患肢骨髓腔直徑等相關解剖參數，進而對下肢畸形進行三維分析。以脛骨近端畸形為例，診斷時需測量：脛骨近端內外翻角（額狀面畸形）、脛骨扭轉角（橫斷面畸形）、脛骨近端關節面前后傾角（矢狀面畸形）、脛骨長度。
1.2.3 計算機仿真模擬矯形手術過程
通過 Imageware13.2 軟件建立雙側股骨頭點云擬合圓球，取兩側股骨頭圓球中心點連線的中點作為原點，將健側下肢鏡像至患側位置，觀察畸形最明顯的部位，根據畸形部位確定截骨部位（一般截骨部位選擇在畸形最明顯的位置）。首先模擬矯正額狀面畸形，根據三維測量額狀面內外翻角度確定需矯正的角度；其次矯正矢狀面前后傾畸形，根據矢狀面前后成角的角度進行矯正；接著解決橫斷面扭轉畸形，根據橫斷面股骨或脛骨的扭轉角進行相應調整；最后解決肢體短縮畸形，根據三維測量雙下肢長度，術后采用外固定架逐步延長。根據患肢情況個性化設計截骨方案，如橫形截骨張開、楔形截骨壓縮、斜形截骨或更復雜的截骨方案等。根據患肢情況個性化設計截骨方案，本組行橫形截骨張開 9 例，Z 形截骨 7 例，斜形截骨 5 例，不規則截骨 5 例。通過計算機反復模擬切除或撐開截骨塊，令截骨遠端角度能糾正至正常。
1.2.4 計算機輔助設計（computer aided design，CAD）手術截骨模板、矯形模板
根據已經確定的截骨部位，通過 Imageware13.2 軟件提取截骨部位周圍的點云數據，通過點云和輪廓線設計個體化導航模板，輔助截骨模板引導截骨、輔助鉆孔模板引導外固定針孔、輔助矯形模板引導多平面三維精準矯形。將設計完成的輔助手術截骨模板以 STL 文件格式輸出，利用快速成型技術做出 3D 打印導航模板，術前消毒備用。
1.2.5 下肢矯形手術精確實施
按照術前設計的截骨矯形手術方案，安裝術前設計的 3D 打印導航模板，按照模板導向安裝骨針，在預設的截骨部位用擺鋸鋸斷脛骨，在患側小腿中下段鋸斷腓骨。按照術前的三維測量和數字化矯形方案，旋轉脛骨至合適角度，矯正內外旋畸形；調整骨針，根據矢狀面和額狀面畸形情況，矯正前后、內外成角畸形。連接外固定架，C 臂 X 線機透視畸形矯正良好，骨針位置良好后結束手術。
1.3 術后處理
本組 6 例先天性脛骨假關節患者在矯形后采用環狀外固定架（Orthofix 公司，英國）固定，其余患者采用單邊外固定架進行固定。術后保持針道及其周圍皮膚清潔，采用浸潤 75% 乙醇紗布濕敷針道與皮膚接觸部位，密切觀察患肢末端血運、感覺及運動情況。術后若無神經血管受損征象，則于第 5～7 天開始延長，按照每天延長 1 mm 的速度，在患者能夠承受的疼痛范圍內可分 2 次延長，每次 1/2 圈；若患者不能承受疼痛，可分為 4 次延長，每次 1/4 圈，延長速度總體上仍要嚴格控制在每天 1 mm 范圍。對于小腿延長>3 cm 的患者，延長期間給予踝關節支具固定，防止足下垂。同時行踝泵、股四頭肌收縮、膝關節功能鍛煉，避免關節僵硬和肌肉萎縮。患兒年齡較小無法配合時，由家屬輔助給予患肢相應的鍛煉和按摩。延長期間每 2 周查患肢正側位 X 線片，觀察畸形矯正情況、延長情況和新骨生長情況。若出現軸向偏移，可在減慢延長速度的同時對延長桿進行調整，逐步矯正至理想力線。延長至術前計劃的長度后，復查雙下肢 CT，三維測量雙下肢長度確定是否達到預定長度。若達到理想矯正長度，每 2 個月復查 X 線片，在骨延長區域骨痂端未完全礦化之前，可拄拐負重功能鍛煉，待骨延長區域的骨痂礦化后，可棄拐完全負重行走[8]。完全負重 6～12 周后，再拆除外固定架。
2 結果
本組患者均獲隨訪，隨訪時間 14～48 個月，平均 18.8 個月。1 例發生針孔淺表感染，經清潔換藥和口服抗生素治療后愈合。無骨不連、足部馬蹄狀畸形、血管神經損傷等并發癥發生。術后 1 周復查 X 線片示脛骨畸形完全矯正，下肢負重力線恢復正常。所有患者按照術前計劃完成骨延長長度，牽移骨痂礦化時間為 12～20 周，平均 11.6 周；外固定架拆除時間為 18～26 周，平均 14.9 周；愈合指數為 21～78 d/cm，平均 63.4 d/cm。延長過程中 1 例患兒膝關節屈曲活動較健側減少 15°，經理療鍛煉后好轉。
3 典型病例
患兒 女，9 歲。入院診斷：左股骨纖維結構不良并畸形術后，左脛骨纖維結構不良并畸形。術前三維測量及數字化定量診斷：① 左脛骨短縮畸形 71.526 9 mm，左膝外翻畸形（左脛骨角 102.572°），左脛骨中上段向內成角畸形（22.510 1°），左脛骨中下段向后成角畸形（11.820 6°），左踝關節前傾畸形（左踝前傾 27.453 4°），左脛骨扭轉角減少（左脛骨扭轉角 15.197 7°）；② 左脛骨纖維結構不良。見圖 1。
按照術前三維測量進行截骨矯形手術三維設計：左脛骨中段截骨，截骨遠端內翻 16.750 1°；左脛骨下段截骨、遠端后傾 18°；將左脛骨下段截骨遠端以截面中心為旋轉點，以左脛骨解剖軸為旋轉軸，旋轉 20°，從而矯正踝關節扭轉角；左脛骨力線矯正后模擬安裝外固定架，初步測量外固定相關參數；左脛骨中段、下段兩處緩慢撐開延長，兩處截骨部位均延長 33.599 mm。見圖 2。CAD 設計手術導航模板：輔助鉆孔定位模板，引導外固定螺釘植入和引導截骨部位；左脛骨中段截骨引導模板和輔助矯形模板；左脛骨下段輔助截骨模板和輔助矯形模板。見圖 3。
成功實施截骨矯形手術：① 左脛骨中段、下段截骨矯形+肢體延長術；② 左脛骨上段、下段纖維結構不良病灶刮除+植骨術。麻醉成功后患者取仰臥位，于左大腿上 1/3 段上氣壓止血帶。安裝術前設計的 3D 打印導航模板，在導航模板引導下于左脛骨中下段前內側裝入 9 根骨針，于左小腿上、下 1/3 段前側各切開 5 cm，見脛骨前側骨皮質變薄，咬除病變骨皮質，髓腔內可見大量軟骨樣組織，刮除干凈，蒸餾水沖洗后再用生理鹽水沖洗干凈。于左小腿上中段及中下段交界處前側各切開 3 cm 用擺鋸鋸斷脛骨，于中下段外側 3 cm 處鋸斷腓骨；將遠段脛骨外旋 15°，矯正內旋矯形；調整骨針，矯正向內、向后成角畸形；連接外固定架，C 臂 X 線機透視下可見脛骨成角畸形及下段內旋畸形已矯正，骨針位置好。生理鹽水沖洗傷口，左脛骨下段術口放置負壓引流管 1 條，逐層縫合切口。術后 1 年拆除外固定架，矯形效果理想。見圖 4。
圖1
典型病例術前三維測量
a. 術前三維重建；b. 雙側脛骨長度；c. 雙側脛骨角；d. 左脛骨中上段向內成角；e. 左脛骨中下段向后成角；f. 左踝關節前傾角度；g. 雙側脛骨扭轉角
Figure1. Preoperative three-dimensional measurement of the typical casea. Preoperative three-dimensional reconstruction; b. The length of both tibia; c. Both tibial angle; d. Mid and proximal segment of left tibia angulate inward; e. Mid and distal segment of left tibia angulate backward;f. Anteversion angle of left ankle; g. Twist angle of both tibia
圖2
典型病例截骨矯形手術三維設計
a. 左脛骨中段截骨；b. 截骨遠端內翻；c. 左脛骨下段截骨；d. 模擬安裝外固定架；e. 外固定架參數；f、g. 矯形前后雙側踝關節扭轉角；h. 左脛骨中段、下段兩處撐開延長
Figure2. Three-dimensional design of osteotomy in the typical casea. Oteotomy in mid of left tibia; b. Inward rolling of diatal osteotomy; c. Oteotomy in distal of tibia; d. Simulate the installing of external fixator; e. Correlation parameters of external fixator; f, g. Twist angle of both ankle at pre- and post-surgery; h. Open and extend between mid and distal of tibia
圖3
典型病例 CAD 輔助手術導航模板
a. 輔助鉆孔定位模板；b. 左脛骨中段截骨引導模板；c. 左脛骨中段輔助矯形模板；d. 左脛骨下段輔助截骨模板；e. 左脛骨下段輔助矯形模板
Figure3. Surgical template with CAD in the typical casea. Drilling and positioning template; b. Template guiding oteotomy in mid of tibia; c. Template guiding orthopedic in mid of tibia; d. Template guiding oteotomy in distal of tibia; e. Template guiding orthopedic in distal of tibia
圖4
典型病例手術前后圖片
a. 術前正側位 X 線片；b. 術前外觀；c. 3D 打印手術模板；d. 術中安裝模板；e. 矯形完成后安裝外固定架；f：術中透視；g. 術后 3 d 外觀；h. 術后 5 d 正側位 X 線片；i. 術后 4 個月延長過程中外觀；j. 術后 5 個月三維重建；k. 術后 6 個月正側位 X 線片；l. 術后 1 年拆除外固定架后正側位 X 線片
Figure4. Pre- and post-operative pictures of the typical casea. Anteroposterior and lateral X-ray films before operation; b. The appearance before operation; c. The template by three-dimensional printing; d. The installing of the surgical template; e. The installing of the external fixtor after orthopaedic surgery; f. Fluoroscopy during operation; g. The appearance at 3 days after operation; h. Anteroposterior and lateral X-ray films at 5 days after operation; i. The appearance at 4 months after operation; j. Three-dimensional reconstruction at 5 months after operatio; k. Anteroposterior and lateral X-ray films at 6 months after operation; l. Anteroposterior and lateral X-ray films after removing the external fixator at 1 year
4 討論
4.1 數字化截骨矯形手術方案的優勢
術前采用三維數字化技術測量下肢相關解剖參數，根據患肢解剖參數對畸形作出定量診斷，根據畸形情況，單側病變以健側為矯正標準，雙側病變以已建立的下肢模型數據庫中測量的平均值為矯形標準，另外結合患者年齡、骨骺發育情況、患者父母身高等作為參考，個性化設計截骨矯形及延長方案。該設計方法可對病變部位病變特點進行三維分析，制定合理的術前計劃，模擬手術并預測手術能夠達到的預期效果。因為患肢畸形往往不僅存在于單一平面，而是在橫斷面、額狀面、矢狀面同時存在，只有充分認識了患肢的畸形特點，才可作出更合理、全面的診斷。對于下肢畸形常規的評估方法是從二維平面對畸形做出診斷，局限于額狀面上的畸形，此診斷具有一定片面性，沒有對三維空間中存在的畸形做出全面判斷。如果能夠從額狀面、矢狀面、橫斷面分別測量，那么對患肢畸形的了解會更加全面，通過三維測量雙下肢力線及長度、股骨頸干角、脛骨扭轉角、脛骨角、患肢骨髓腔直徑等相關解剖參數，進而對下肢畸形進行三維分析。我們認為應該采取數字化定量診斷的方式，對肢體畸形做出診斷，以畸形部位+畸形方式與程度來表示。通過對患肢數字化精準分析，在診斷時充分考慮三維空間存在的畸形，診斷中包含了橫斷面、額狀面、矢狀面的畸形程度和患肢短縮長度。通過這樣全面診斷，患者及家屬、手術醫師和手術助手等都會對患肢的病變有更清晰的理解，也便于醫師進一步做出全面的手術計劃。
4.2 借助外固定架輔助肢體延長的優勢
在外固定架的選擇方面，目前牽伸成骨的器械主要有 Ilizarov 環形外固定架、聯合髓內釘的延長系統和 Orthofix LRS。Ilizarov 的環形張力外固定架通過多平面彈性固定，能夠在三維空間中達到延長、成角矯正、加壓等同時進行，但其構型復雜、安裝繁瑣，另外由于使用長針，容易損傷局部軟組織，限制肌腱的滑動，給患者佩帶和護理也帶來一定困難。聯合髓內釘的延長系統可以減少外固定時間、防止骨折和新生骨的畸形，在臨床中也有應用[9-11]；但因為髓內釘破壞了骨內膜的血供，可能導致新生骨皮質化時間延遲，另外深部感染也比較常見[12]。20 世紀 70 年代開始單邊外固定架逐漸應用于肢體延長[13]，基于一些研究認為 Ilizarov 外固定架可能會導致踝關節僵直、對接部位骨不連或畸形等問題[14-15]，意大利 De Bastiani 等[16]根據骨痂牽拉技術的原理，設計出 Orthofix 重建外固定架，該外固定架在肢體牽拉過程中引發的生理學反應與 Ilizarov 環形外固定架非常相似，而且 De Bastiani 等通過臨床應用證實在肢體延長手術中，環形張力外固定架并非是良好成骨的先決條件。
在臨床外固定架的選擇方面，要充分考慮手術需要，環形外固定架穩定性較好，能矯正三維空間中的成角畸形；單邊外固定架穩定性較環形外固定架差，可以滿足肢體延長的需要，調整較環形外固定架方便。對于年齡較小的先天性脛骨假關節患兒來說，下肢矯形后借助單邊外固定架進行延長，可能因單邊外固定架過長而下肢肢體長度較小，截骨矯形后僅僅能安裝兩組外固定針，只能固定截骨端而無法延長，因此需選用環形外固定架進行固定和延長。
本研究中肢體矯形后借助重建外固定架實現對肢體短縮畸形的調整，其成功重建的要點是外固定架連桿應平行于管狀骨的解剖軸，外固定架的螺釘要與解剖軸垂直。術后每周復查，從外觀上觀察外固定針和桿的位置是否偏移，若無偏移，在延長期間每 2 周復查 X 線片觀察骨質生長和骨痂牽拉情況；如果出現延長骨的偏移或成角，前后偏移可外加夾鉗固定調整，以恢復長骨的對位、對線，左右偏移將延長骨端的螺釘松開向偏移對側矯正[17]。我們在臨床應用中發現，通過術中對肢體畸形做出全面矯正，術后使用重建外固定架完全可提供足夠的穩定性和矯正畸形的能力。
4.3 肢體延長方法的體會
按照術前的三維測量計算出患肢需要延長的長度，術中截骨矯正成角畸形后安裝外固定架，緩慢撐開延長。根據我們的經驗，對于骨骺尚未發育成熟的患兒，依照計算出的患肢短縮長度和預計延長長度，若預計延長≥7 cm 可分期延長，一期延長術前計劃延長長度的 1/2，一期延長結束后再次 CT 掃描三維重建，通過三維測量計算骨骺生長的速度和肢體短縮的長度，酌情調整延長速度。有實驗研究表明，一期延長不超過原肢體長度的 15%～20% 或 5～7 cm 是安全的[18]。一般術后 5～7 d 患肢無神經血管損傷征象時開始延長，合適的牽伸速度非常關鍵，一方面可以達到神經、血管和骨膜等組織逐步延長，另外可以實現低牽張力下的同步生長。本研究中所有患者術后無神經血管受損征象，于術后 5～7 d 開始延長，按照每天延長 1 mm 的速度，在患者能夠承受的疼痛范圍內，可分 2 次延長，每次 1/2 圈，該延長方法便于操作。若患者不能承受疼痛，可分為 4 次延長，每次 1/4 圈，延長速度總體上仍要嚴格控制在每天 1 mm 范圍。對于小腿延長>3 cm 的患者，延長期間給予踝關節支具固定，并督促患肢加強踝關節練習，防止足下垂。術后每 2 周復查患肢正側位 X 線片，根據畸形的矯正情況、延長情況和新骨生長情況，對于出現軸向偏移者可隨時對外固定架進行調整。達到理想矯正長 度后每 2 個月復查 X 線片，基于外固定架的保護作用，在患肢骨延長區域的骨痂端未完全礦化之前，可拄拐負重功能鍛煉，不建議立即取出外固定架；待骨延長區域骨痂礦化后，可棄拐完全負重行走，完全負重 6～12 周后再拆除外固定架。
我們認為，采用數字化三維測量和設計，并借助外固定架輔助治療下肢短縮合并畸形的優點包括：① 采用數字化三維測量和設計可將患肢的成角、旋轉畸形等直觀顯示出來，有利于精準分析病情，并能夠將患者的病情及手術預期達到的矯形效果呈現給患者及家屬[19]；② 根據術前三維分析選擇合適的外固定架，單邊外固定架的使用便于患者及家屬掌握調整方法，外固定針松動時也能夠及時發現[20]；當肢體長度過短而單邊外固定架過長導致外固定針安裝受限時，可根據情況選擇環形外固定架，同樣可實施多平面的彈性固定及多向性穿針，生物力學效果較好；③ 術前精準的三維設計和全面的手術計劃提高了矯形手術的精準性和安全性，有助于手術醫師團隊之間的交流，減少分歧與失誤，利于年輕醫生的學習和進步；④ 術前通過計算機逆向工程軟件分析畸形情況并計算出截骨部位，術中 3D 打印個性化的導航模板引導手術操作，縮短了術中時間，理論上也降低了術中發生感染的風險；⑤ 減少術中 C 臂 X 線機的使用，減少手術室 X 線沾染；⑥ 術后并發癥少，有利于骨痂生長，改善患者的預后和生活質量。
基于數字化骨科技術的發展，3D 打印技術的廣泛應用，VR 技術、AR 技術和 MR 技術不斷深入醫療產業[21-24]，未來我們可以充分利用先進的技術手段結合現有的醫療資源，擺脫手術設計和手術過程的空間限制，實現手術的可視化、空間化和具體化的過程。本研究存在樣本量小、隨訪時間短、缺乏對照組等不足；雖然該技術通過三維設計進行畸形矯正，但治療周期長，對于可能發生針道感染的問題尚待改進和完善。總的來說，采用三維數字化骨科技術結合外固定架治療下肢短縮并畸形的效果是確切的。
下肢短縮和成角畸形是較常見的下肢骨畸形，多發于兒童和青少年，可繼發于某些先天性畸形、髖關節疾病，以及各種原因引起的骨骺損傷、腫瘤、炎癥、神經損傷、軟組織攣縮等。臨床治療中既要矯正畸形，又要矯正肢體長度差異，具有一定困難和挑戰。通常根據牽張成骨原理矯正肢體短縮畸形，通過不斷牽伸的張力促進新骨在截骨面的生長和再生，從而達到矯正畸形、延長肢體的目的[1-2]。在骨延長過程中，外固定架能夠在維持截骨斷端良好對位對線的同時，按計劃、持續、精準地延長，并且允許患者早期進行功能鍛煉、扶拐行走。對于先天性肢體短縮畸形、截肢后殘肢延長、骨折后肢體短縮、脊髓灰質炎后肢體不等長等的治療，外固定架發揮著重要作用[3-5]。基于外固定架的不同空間構型（全環式、半環式、雙邊式和單邊式）以及力學性能差異，臨床治療中需要兼顧患者病情需要、術中安裝操作簡便、術后調節方便和保證力學穩定性，選擇合適的外固定架。
本研究擬通過數字化技術分析患肢在三維空間額狀面、矢狀面、橫斷面的畸形，以患肢畸形部位+畸形角度建立數字化定量診斷，三維設計截骨部位、延長長度，術中采用個性化設計的導航模板輔助手術操作[6-7]，并借助 Ilizarov 環形外固定架（Orthofix 公司，英國）對脛骨成角并短縮畸形患者行截骨矯形術。2012 年 6 月—2016 年 8 月，我們采用該方法對 26 例下肢短縮并畸形患者行截骨矯形+外固定架延長術治療，持續延長過程中根據復查影像學資料不斷調整截骨端的位置，取得較好療效。報告如下。
1 臨床資料
1.1 一般資料
本組男 12 例，女 14 例；年齡 1～19 歲，平均 16.5 歲。先天性脛骨假關節 6 例，脛骨、股骨纖維結構不良 1 例，小兒麻痹后遺癥導致肢體短縮畸形 3 例，骨折畸形愈合 16 例。術前患側肢體短縮 1.5～9.5 cm，平均 6.2 cm。所有患者入院后完善相關術前常規檢查，攝Ｘ線片及行 CT 掃描，測出真性骨長，單側肢體長 24.9～82.9 cm，其中左下肢平均長度為 63.5 cm，右下肢平均長度為 59.1 cm；對于患有影響骨骺發育疾病的患者需測骨齡，如軟骨發育不全、垂體性侏儒、甲減或甲亢等。本研究獲廣州軍區廣州總醫院醫院倫理委員會批準，所有患者均簽署知情同意書，未成年患兒由家屬簽署知情同意書。
1.2 下肢畸形數字化三維矯形手術方法
1.2.1 雙下肢骨關節 CT 掃描與解剖模型建立
術前使用 64 排螺旋 CT（GE 公司，美國）采集患者雙下肢掃描數據，掃描條件：骨盆至踝關節，薄層掃描，電壓 120 kV，電流 160 mA，層厚 0.625 mm。將采集的 CT 數據以 DICOM 格式保存并存入光盤，通過 Mimics 16.0 軟件（Materialise 公司，比利時）將解析的二維圖像數據序列構建三維數據場，再通過濾波、閾值分割、區域增長、形態學處理、三維重建等圖像處理過程，建立下肢骨關節的三維數字化解剖模型，并保存為 STL 格式文件，導入 Imageware13.2 軟件（EDS 公司，美國），進行模型匹配和圖像對齊。
1.2.2 下肢畸形三維測量和數字化定量診斷
于下肢骨關節三維數字化解剖模型中，從額狀面、矢狀面、橫斷面分別測量雙下肢力線及長度、股骨頸干角、脛骨扭轉角、脛骨角、患肢骨髓腔直徑等相關解剖參數，進而對下肢畸形進行三維分析。以脛骨近端畸形為例，診斷時需測量：脛骨近端內外翻角（額狀面畸形）、脛骨扭轉角（橫斷面畸形）、脛骨近端關節面前后傾角（矢狀面畸形）、脛骨長度。
1.2.3 計算機仿真模擬矯形手術過程
通過 Imageware13.2 軟件建立雙側股骨頭點云擬合圓球，取兩側股骨頭圓球中心點連線的中點作為原點，將健側下肢鏡像至患側位置，觀察畸形最明顯的部位，根據畸形部位確定截骨部位（一般截骨部位選擇在畸形最明顯的位置）。首先模擬矯正額狀面畸形，根據三維測量額狀面內外翻角度確定需矯正的角度；其次矯正矢狀面前后傾畸形，根據矢狀面前后成角的角度進行矯正；接著解決橫斷面扭轉畸形，根據橫斷面股骨或脛骨的扭轉角進行相應調整；最后解決肢體短縮畸形，根據三維測量雙下肢長度，術后采用外固定架逐步延長。根據患肢情況個性化設計截骨方案，如橫形截骨張開、楔形截骨壓縮、斜形截骨或更復雜的截骨方案等。根據患肢情況個性化設計截骨方案，本組行橫形截骨張開 9 例，Z 形截骨 7 例，斜形截骨 5 例，不規則截骨 5 例。通過計算機反復模擬切除或撐開截骨塊，令截骨遠端角度能糾正至正常。
1.2.4 計算機輔助設計（computer aided design，CAD）手術截骨模板、矯形模板
根據已經確定的截骨部位，通過 Imageware13.2 軟件提取截骨部位周圍的點云數據，通過點云和輪廓線設計個體化導航模板，輔助截骨模板引導截骨、輔助鉆孔模板引導外固定針孔、輔助矯形模板引導多平面三維精準矯形。將設計完成的輔助手術截骨模板以 STL 文件格式輸出，利用快速成型技術做出 3D 打印導航模板，術前消毒備用。
1.2.5 下肢矯形手術精確實施
按照術前設計的截骨矯形手術方案，安裝術前設計的 3D 打印導航模板，按照模板導向安裝骨針，在預設的截骨部位用擺鋸鋸斷脛骨，在患側小腿中下段鋸斷腓骨。按照術前的三維測量和數字化矯形方案，旋轉脛骨至合適角度，矯正內外旋畸形；調整骨針，根據矢狀面和額狀面畸形情況，矯正前后、內外成角畸形。連接外固定架，C 臂 X 線機透視畸形矯正良好，骨針位置良好后結束手術。
1.3 術后處理
本組 6 例先天性脛骨假關節患者在矯形后采用環狀外固定架（Orthofix 公司，英國）固定，其余患者采用單邊外固定架進行固定。術后保持針道及其周圍皮膚清潔，采用浸潤 75% 乙醇紗布濕敷針道與皮膚接觸部位，密切觀察患肢末端血運、感覺及運動情況。術后若無神經血管受損征象，則于第 5～7 天開始延長，按照每天延長 1 mm 的速度，在患者能夠承受的疼痛范圍內可分 2 次延長，每次 1/2 圈；若患者不能承受疼痛，可分為 4 次延長，每次 1/4 圈，延長速度總體上仍要嚴格控制在每天 1 mm 范圍。對于小腿延長>3 cm 的患者，延長期間給予踝關節支具固定，防止足下垂。同時行踝泵、股四頭肌收縮、膝關節功能鍛煉，避免關節僵硬和肌肉萎縮。患兒年齡較小無法配合時，由家屬輔助給予患肢相應的鍛煉和按摩。延長期間每 2 周查患肢正側位 X 線片，觀察畸形矯正情況、延長情況和新骨生長情況。若出現軸向偏移，可在減慢延長速度的同時對延長桿進行調整，逐步矯正至理想力線。延長至術前計劃的長度后，復查雙下肢 CT，三維測量雙下肢長度確定是否達到預定長度。若達到理想矯正長度，每 2 個月復查 X 線片，在骨延長區域骨痂端未完全礦化之前，可拄拐負重功能鍛煉，待骨延長區域的骨痂礦化后，可棄拐完全負重行走[8]。完全負重 6～12 周后，再拆除外固定架。
2 結果
本組患者均獲隨訪，隨訪時間 14～48 個月，平均 18.8 個月。1 例發生針孔淺表感染，經清潔換藥和口服抗生素治療后愈合。無骨不連、足部馬蹄狀畸形、血管神經損傷等并發癥發生。術后 1 周復查 X 線片示脛骨畸形完全矯正，下肢負重力線恢復正常。所有患者按照術前計劃完成骨延長長度，牽移骨痂礦化時間為 12～20 周，平均 11.6 周；外固定架拆除時間為 18～26 周，平均 14.9 周；愈合指數為 21～78 d/cm，平均 63.4 d/cm。延長過程中 1 例患兒膝關節屈曲活動較健側減少 15°，經理療鍛煉后好轉。
3 典型病例
患兒 女，9 歲。入院診斷：左股骨纖維結構不良并畸形術后，左脛骨纖維結構不良并畸形。術前三維測量及數字化定量診斷：① 左脛骨短縮畸形 71.526 9 mm，左膝外翻畸形（左脛骨角 102.572°），左脛骨中上段向內成角畸形（22.510 1°），左脛骨中下段向后成角畸形（11.820 6°），左踝關節前傾畸形（左踝前傾 27.453 4°），左脛骨扭轉角減少（左脛骨扭轉角 15.197 7°）；② 左脛骨纖維結構不良。見圖 1。
按照術前三維測量進行截骨矯形手術三維設計：左脛骨中段截骨，截骨遠端內翻 16.750 1°；左脛骨下段截骨、遠端后傾 18°；將左脛骨下段截骨遠端以截面中心為旋轉點，以左脛骨解剖軸為旋轉軸，旋轉 20°，從而矯正踝關節扭轉角；左脛骨力線矯正后模擬安裝外固定架，初步測量外固定相關參數；左脛骨中段、下段兩處緩慢撐開延長，兩處截骨部位均延長 33.599 mm。見圖 2。CAD 設計手術導航模板：輔助鉆孔定位模板，引導外固定螺釘植入和引導截骨部位；左脛骨中段截骨引導模板和輔助矯形模板；左脛骨下段輔助截骨模板和輔助矯形模板。見圖 3。
成功實施截骨矯形手術：① 左脛骨中段、下段截骨矯形+肢體延長術；② 左脛骨上段、下段纖維結構不良病灶刮除+植骨術。麻醉成功后患者取仰臥位，于左大腿上 1/3 段上氣壓止血帶。安裝術前設計的 3D 打印導航模板，在導航模板引導下于左脛骨中下段前內側裝入 9 根骨針，于左小腿上、下 1/3 段前側各切開 5 cm，見脛骨前側骨皮質變薄，咬除病變骨皮質，髓腔內可見大量軟骨樣組織，刮除干凈，蒸餾水沖洗后再用生理鹽水沖洗干凈。于左小腿上中段及中下段交界處前側各切開 3 cm 用擺鋸鋸斷脛骨，于中下段外側 3 cm 處鋸斷腓骨；將遠段脛骨外旋 15°，矯正內旋矯形；調整骨針，矯正向內、向后成角畸形；連接外固定架，C 臂 X 線機透視下可見脛骨成角畸形及下段內旋畸形已矯正，骨針位置好。生理鹽水沖洗傷口，左脛骨下段術口放置負壓引流管 1 條，逐層縫合切口。術后 1 年拆除外固定架，矯形效果理想。見圖 4。
圖1
典型病例術前三維測量
a. 術前三維重建；b. 雙側脛骨長度；c. 雙側脛骨角；d. 左脛骨中上段向內成角；e. 左脛骨中下段向后成角；f. 左踝關節前傾角度；g. 雙側脛骨扭轉角
Figure1. Preoperative three-dimensional measurement of the typical casea. Preoperative three-dimensional reconstruction; b. The length of both tibia; c. Both tibial angle; d. Mid and proximal segment of left tibia angulate inward; e. Mid and distal segment of left tibia angulate backward;f. Anteversion angle of left ankle; g. Twist angle of both tibia
圖2
典型病例截骨矯形手術三維設計
a. 左脛骨中段截骨；b. 截骨遠端內翻；c. 左脛骨下段截骨；d. 模擬安裝外固定架；e. 外固定架參數；f、g. 矯形前后雙側踝關節扭轉角；h. 左脛骨中段、下段兩處撐開延長
Figure2. Three-dimensional design of osteotomy in the typical casea. Oteotomy in mid of left tibia; b. Inward rolling of diatal osteotomy; c. Oteotomy in distal of tibia; d. Simulate the installing of external fixator; e. Correlation parameters of external fixator; f, g. Twist angle of both ankle at pre- and post-surgery; h. Open and extend between mid and distal of tibia
圖3
典型病例 CAD 輔助手術導航模板
a. 輔助鉆孔定位模板；b. 左脛骨中段截骨引導模板；c. 左脛骨中段輔助矯形模板；d. 左脛骨下段輔助截骨模板；e. 左脛骨下段輔助矯形模板
Figure3. Surgical template with CAD in the typical casea. Drilling and positioning template; b. Template guiding oteotomy in mid of tibia; c. Template guiding orthopedic in mid of tibia; d. Template guiding oteotomy in distal of tibia; e. Template guiding orthopedic in distal of tibia
圖4
典型病例手術前后圖片
a. 術前正側位 X 線片；b. 術前外觀；c. 3D 打印手術模板；d. 術中安裝模板；e. 矯形完成后安裝外固定架；f：術中透視；g. 術后 3 d 外觀；h. 術后 5 d 正側位 X 線片；i. 術后 4 個月延長過程中外觀；j. 術后 5 個月三維重建；k. 術后 6 個月正側位 X 線片；l. 術后 1 年拆除外固定架后正側位 X 線片
Figure4. Pre- and post-operative pictures of the typical casea. Anteroposterior and lateral X-ray films before operation; b. The appearance before operation; c. The template by three-dimensional printing; d. The installing of the surgical template; e. The installing of the external fixtor after orthopaedic surgery; f. Fluoroscopy during operation; g. The appearance at 3 days after operation; h. Anteroposterior and lateral X-ray films at 5 days after operation; i. The appearance at 4 months after operation; j. Three-dimensional reconstruction at 5 months after operatio; k. Anteroposterior and lateral X-ray films at 6 months after operation; l. Anteroposterior and lateral X-ray films after removing the external fixator at 1 year
4 討論
4.1 數字化截骨矯形手術方案的優勢
術前采用三維數字化技術測量下肢相關解剖參數，根據患肢解剖參數對畸形作出定量診斷，根據畸形情況，單側病變以健側為矯正標準，雙側病變以已建立的下肢模型數據庫中測量的平均值為矯形標準，另外結合患者年齡、骨骺發育情況、患者父母身高等作為參考，個性化設計截骨矯形及延長方案。該設計方法可對病變部位病變特點進行三維分析，制定合理的術前計劃，模擬手術并預測手術能夠達到的預期效果。因為患肢畸形往往不僅存在于單一平面，而是在橫斷面、額狀面、矢狀面同時存在，只有充分認識了患肢的畸形特點，才可作出更合理、全面的診斷。對于下肢畸形常規的評估方法是從二維平面對畸形做出診斷，局限于額狀面上的畸形，此診斷具有一定片面性，沒有對三維空間中存在的畸形做出全面判斷。如果能夠從額狀面、矢狀面、橫斷面分別測量，那么對患肢畸形的了解會更加全面，通過三維測量雙下肢力線及長度、股骨頸干角、脛骨扭轉角、脛骨角、患肢骨髓腔直徑等相關解剖參數，進而對下肢畸形進行三維分析。我們認為應該采取數字化定量診斷的方式，對肢體畸形做出診斷，以畸形部位+畸形方式與程度來表示。通過對患肢數字化精準分析，在診斷時充分考慮三維空間存在的畸形，診斷中包含了橫斷面、額狀面、矢狀面的畸形程度和患肢短縮長度。通過這樣全面診斷，患者及家屬、手術醫師和手術助手等都會對患肢的病變有更清晰的理解，也便于醫師進一步做出全面的手術計劃。
4.2 借助外固定架輔助肢體延長的優勢
在外固定架的選擇方面，目前牽伸成骨的器械主要有 Ilizarov 環形外固定架、聯合髓內釘的延長系統和 Orthofix LRS。Ilizarov 的環形張力外固定架通過多平面彈性固定，能夠在三維空間中達到延長、成角矯正、加壓等同時進行，但其構型復雜、安裝繁瑣，另外由于使用長針，容易損傷局部軟組織，限制肌腱的滑動，給患者佩帶和護理也帶來一定困難。聯合髓內釘的延長系統可以減少外固定時間、防止骨折和新生骨的畸形，在臨床中也有應用[9-11]；但因為髓內釘破壞了骨內膜的血供，可能導致新生骨皮質化時間延遲，另外深部感染也比較常見[12]。20 世紀 70 年代開始單邊外固定架逐漸應用于肢體延長[13]，基于一些研究認為 Ilizarov 外固定架可能會導致踝關節僵直、對接部位骨不連或畸形等問題[14-15]，意大利 De Bastiani 等[16]根據骨痂牽拉技術的原理，設計出 Orthofix 重建外固定架，該外固定架在肢體牽拉過程中引發的生理學反應與 Ilizarov 環形外固定架非常相似，而且 De Bastiani 等通過臨床應用證實在肢體延長手術中，環形張力外固定架并非是良好成骨的先決條件。
在臨床外固定架的選擇方面，要充分考慮手術需要，環形外固定架穩定性較好，能矯正三維空間中的成角畸形；單邊外固定架穩定性較環形外固定架差，可以滿足肢體延長的需要，調整較環形外固定架方便。對于年齡較小的先天性脛骨假關節患兒來說，下肢矯形后借助單邊外固定架進行延長，可能因單邊外固定架過長而下肢肢體長度較小，截骨矯形后僅僅能安裝兩組外固定針，只能固定截骨端而無法延長，因此需選用環形外固定架進行固定和延長。
本研究中肢體矯形后借助重建外固定架實現對肢體短縮畸形的調整，其成功重建的要點是外固定架連桿應平行于管狀骨的解剖軸，外固定架的螺釘要與解剖軸垂直。術后每周復查，從外觀上觀察外固定針和桿的位置是否偏移，若無偏移，在延長期間每 2 周復查 X 線片觀察骨質生長和骨痂牽拉情況；如果出現延長骨的偏移或成角，前后偏移可外加夾鉗固定調整，以恢復長骨的對位、對線，左右偏移將延長骨端的螺釘松開向偏移對側矯正[17]。我們在臨床應用中發現，通過術中對肢體畸形做出全面矯正，術后使用重建外固定架完全可提供足夠的穩定性和矯正畸形的能力。
4.3 肢體延長方法的體會
按照術前的三維測量計算出患肢需要延長的長度，術中截骨矯正成角畸形后安裝外固定架，緩慢撐開延長。根據我們的經驗，對于骨骺尚未發育成熟的患兒，依照計算出的患肢短縮長度和預計延長長度，若預計延長≥7 cm 可分期延長，一期延長術前計劃延長長度的 1/2，一期延長結束后再次 CT 掃描三維重建，通過三維測量計算骨骺生長的速度和肢體短縮的長度，酌情調整延長速度。有實驗研究表明，一期延長不超過原肢體長度的 15%～20% 或 5～7 cm 是安全的[18]。一般術后 5～7 d 患肢無神經血管損傷征象時開始延長，合適的牽伸速度非常關鍵，一方面可以達到神經、血管和骨膜等組織逐步延長，另外可以實現低牽張力下的同步生長。本研究中所有患者術后無神經血管受損征象，于術后 5～7 d 開始延長，按照每天延長 1 mm 的速度，在患者能夠承受的疼痛范圍內，可分 2 次延長，每次 1/2 圈，該延長方法便于操作。若患者不能承受疼痛，可分為 4 次延長，每次 1/4 圈，延長速度總體上仍要嚴格控制在每天 1 mm 范圍。對于小腿延長>3 cm 的患者，延長期間給予踝關節支具固定，并督促患肢加強踝關節練習，防止足下垂。術后每 2 周復查患肢正側位 X 線片，根據畸形的矯正情況、延長情況和新骨生長情況，對于出現軸向偏移者可隨時對外固定架進行調整。達到理想矯正長 度后每 2 個月復查 X 線片，基于外固定架的保護作用，在患肢骨延長區域的骨痂端未完全礦化之前，可拄拐負重功能鍛煉，不建議立即取出外固定架；待骨延長區域骨痂礦化后，可棄拐完全負重行走，完全負重 6～12 周后再拆除外固定架。
我們認為，采用數字化三維測量和設計，并借助外固定架輔助治療下肢短縮合并畸形的優點包括：① 采用數字化三維測量和設計可將患肢的成角、旋轉畸形等直觀顯示出來，有利于精準分析病情，并能夠將患者的病情及手術預期達到的矯形效果呈現給患者及家屬[19]；② 根據術前三維分析選擇合適的外固定架，單邊外固定架的使用便于患者及家屬掌握調整方法，外固定針松動時也能夠及時發現[20]；當肢體長度過短而單邊外固定架過長導致外固定針安裝受限時，可根據情況選擇環形外固定架，同樣可實施多平面的彈性固定及多向性穿針，生物力學效果較好；③ 術前精準的三維設計和全面的手術計劃提高了矯形手術的精準性和安全性，有助于手術醫師團隊之間的交流，減少分歧與失誤，利于年輕醫生的學習和進步；④ 術前通過計算機逆向工程軟件分析畸形情況并計算出截骨部位，術中 3D 打印個性化的導航模板引導手術操作，縮短了術中時間，理論上也降低了術中發生感染的風險；⑤ 減少術中 C 臂 X 線機的使用，減少手術室 X 線沾染；⑥ 術后并發癥少，有利于骨痂生長，改善患者的預后和生活質量。
基于數字化骨科技術的發展，3D 打印技術的廣泛應用，VR 技術、AR 技術和 MR 技術不斷深入醫療產業[21-24]，未來我們可以充分利用先進的技術手段結合現有的醫療資源，擺脫手術設計和手術過程的空間限制，實現手術的可視化、空間化和具體化的過程。本研究存在樣本量小、隨訪時間短、缺乏對照組等不足；雖然該技術通過三維設計進行畸形矯正，但治療周期長，對于可能發生針道感染的問題尚待改進和完善。總的來說，采用三維數字化骨科技術結合外固定架治療下肢短縮并畸形的效果是確切的。
