病例介紹　患者，男，50 歲，因“腰背痛 3 個月”于 2014 年 10 月 1 日收入我院（四川大學華西醫院）風濕免疫科。3 個月前患者跌落傷后出現腰骶部疼痛，當地醫院考慮“骶椎骨折”，予消炎止痛（非甾體類消炎藥，具體不詳）、針灸治療 10 余天后癥狀好轉。2 個月前彎腰搬重物后腰背痛加重，仰臥位為甚，疼痛劇烈，無法入睡，疼痛與活動或休息無明顯相關性，再次就診于當地醫院。查抗核抗體 1∶100，抗可溶性抗原抗體譜、類風濕因子、人類白細胞抗原 B27 陰性，骶髂關節 CT 未見明顯異常，腰椎 MRI 示輕度腰椎間盤突出，全腹增強 CT 示腹腔及腹膜后多發結節狀軟組織密度影，局部肝右葉受壓，增強后呈不均勻強化。給予口服消炎止痛藥（非甾體類消炎藥，具體不詳），效果欠佳而于我院風濕免疫科就診。既往史：20 年前因車禍傷行脾切除術。家族史：無特殊。入院體格檢查（查體）：生命體征平穩，心肺未見異常，左上腹見一長約 10 cm 陳舊手術瘢痕。全腹軟，未觸及包塊。肝臟肋下三指，表面不光滑，壓痛，脾臟肋下未觸及。脊柱外形正常，各方向活動度正常，棘突無壓痛、叩痛。4 字試驗、直腿抬高試驗、骨盆分離試驗陰性。四肢關節無腫痛。實驗室檢查：多次血常規提示輕度小細胞低色素性貧血，白細胞、血小板及炎性指標升高（血常規：紅細胞計數 4.57×10¹²/L，血紅蛋白 98 g/L，平均紅細胞體積 69.8 fL，平均紅細胞血紅蛋白含量 21.4 pg，白細胞計數 17.78×10⁹/L，血小板計數 643×10⁹/L；C 反應蛋白 136 mg/L，紅細胞沉降率 120 mm/h，降鈣素原 0.06 ng/mL，白細胞介素-6 為 98.17 pg/mL）；網織紅細胞計數 0.162 9×10¹²/L；血紅蛋白電泳：血紅蛋白 A2 為 6.4%；貧血檢測：鐵蛋白>2 000 ng/mL，轉鐵蛋白 1.23 g/L，可溶性轉鐵蛋白受體 1.86 mg/L；骨髓鐵染色：細胞外鐵 4+，鐵粒幼細胞 0.7；肝腎功能、凝血常規、尿便常規、腫瘤標志物、抗核抗體、抗可溶性抗原抗體、補體 3、補體 4、類風濕因子、環瓜氨酸多肽、抗中性粒細胞胞漿抗體、抗心磷脂抗體、人類白細胞抗原 B27、直接抗人球蛋白試驗、尿總卟啉、血清蛋白電泳、血液及骨髓培養、TORCH（toxoplasma，others，rubella virus，cytomegalo virus，herpes simplex virus）-免疫球蛋白 M、巨細胞病毒 DNA、EB 病毒 DNA、寄生蟲免疫球蛋白 G、結核感染 T 細胞斑點試驗均未見異常。影像學檢查：腹部彩色多普勒超聲示肝臟右后上段見 3.4 cm×2.3 cm 稍強回聲，胃周見 2.4 cm×1.5 cm 弱回聲結節，邊界清楚，形態規則，內未見血流信號。全腹增強 CT 示肝右葉后段多個軟組織密度結節影（圖 1a、1b），右側肝腎間隙見高密度結節影（圖 1c），脾臟未顯示，脾區、左上腹腹腔內見多個軟組織結節影，增強掃描有強化。骶髂關節 MRI 增強掃描示雙側骶髂關節結構未見異常，雙側豎脊肌及鄰近皮下脂肪內斑片狀長 T1 長 T2 信號影，部分可見強化。全身正電子發射型計算機斷層顯像（positron emission computed tomography，PET）-CT 示脾臟缺如，原脾臟區域、大網膜及肝周軟組織影均系良性病變。電子胃腸鏡示未見明顯異常。右側腹膜后占位組織穿刺活檢示纖維組織中見散在小淋巴細胞呈灶性分布，見出血及含鐵血黃素沉著（圖 2）。骨髓活檢示骨髓造血細胞增生活躍，粒紅比為（5～6）∶1，三系形態未見明顯異常。

圖1 入院后全腹增強 CT 像

a. 肝右葉后上段旁見軟組織密度影（白箭）；b. 肝右葉后下段見多個軟組織密度結節影（白箭）；c. 右側肝腎間隙見高密度結節影（白箭）

圖選項

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圖2 右側腹膜后占位組織穿刺活檢病理圖像（蘇木精-伊紅染色法）　

纖維組織中見散在小淋巴細胞呈灶性分布，見出血及含鐵血黃素沉著

圖選項

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診療經過：先后予雙氯芬酸鈉、塞來昔布、曲馬多鎮痛，患者腰背痛無緩解，仍劇烈，并出現間斷發熱 3 d，熱性無規律，最高達 38.8℃，無畏寒、寒戰，未處理體溫可降至正常。鑒于患者腰背痛持續存在且劇烈，腹腔多發結節性質不明，最后安排腹膜后占位手術切除術。術后病理示種植脾組織。術后患者未再出現腰背部疼痛，無發熱。癥狀完全改善，各項指標好轉后出院。術后 1 個月復查指標結果明顯好轉。術后半年電話隨訪患者無腰背痛不適。

討論　異位脾種植是指脾組織由于脾外傷或脾切除術所引起的自體種植，脾組織碎屑異位生長而形成占位性病變^[1]，臨床相對少見。1896 年 Albrecht^[2]首次報道異位脾種植的個案，而術語“異位脾種植”則由 1939 年 Buchbinder 和 Lipkoff 首次提出^[3]。其發病機制尚不明確，有學者認為可能是脾破裂后脾臟組織碎屑通過破口處潛在腔隙隨血流或手術刀口播散，或者通過脾靜脈栓子、脾髓血行播散等途徑種植^[4]。復習文獻，脾種植特點如下：① 好發于脾破裂、脾切除術后（發生率約 67%）^[5]。② 可發生于腹腔、胸腔、盆腔及皮下組織等處^[5]。③ 一般體積不大，直徑多在 1～3 cm，可單發、多發。④ 多數無臨床癥狀，部分由體檢或術中發現，僅有少數可表現為腹部隱痛不適、腸梗阻、腹盆腔結節等^[6-7]。⑤ 影像學表現無特異性，易與惡性腫瘤混淆，病理學檢查是確診金標準。最新報道指出，^99mTc 標記熱變性紅細胞、^99mTc-硫膠體掃描對脾顯像有高度特異性，放射性濃聚較肝臟高 2～4 倍，對異位脾組織具有診斷意義^[7-9]。⑥ 治療：通常無需處理，只有在脾種植有癥狀、復雜時才建議手術切除^[6]。

本例患者表現為劇烈腰背痛，伴間斷發熱，實驗室檢查示白細胞、血小板、炎性指標升高。引起腰背痛的病因很多，通常需要考慮機械性壓迫，如腰椎間盤突出癥、腰椎管狹窄、腎結石；免疫性疾病，如脊柱關節炎、類風濕關節炎；腫瘤性疾病，如骨軟骨瘤、漿細胞病、椎管內腫瘤；感染性疾病，如結核、腰部感染等。結合患者病史、查體及相關檢查，不難逐一鑒別。① 患者無脊柱僵硬、局部紅腫熱痛表現，腰背疼痛與活動或休息無明顯相關性；② 實驗室檢查：感染、體液免疫、腫瘤標志物等未見異常；③ 腰椎、骶髂關節 MRI 示輕度腰椎間盤突出，余未見異常；④ 非甾體抗炎藥和弱阿片類止痛藥無效。患者既往有脾切除病史，影像學檢查示腹腔及腹膜后多發結節狀軟組織密度影，且 PET-CT 無明確惡性腫瘤表現，后經手術切除證實為脾種植，診斷明確。值得思考的是，該患者入院后多次血常規提示小細胞低色素性貧血，血紅蛋白 A2 明顯升高，提示地中海貧血，這與脾種植發生有何聯系?我們注意到，脾是髓外造血器官之一，脾切除術后的種植脾具有一定的代償功能，保留了正常脾組織的部分造血功能^[10-11]。因此我們推測，患者存在地中海貧血，長期代償性刺激種植脾過度生長，在此基礎上，患者因外傷或用力引起種植脾急性出血性炎癥反應，造成劇烈疼痛，這也與腹膜后占位穿刺活檢所見的出血及含鐵血黃素沉著的結果相符合。

脾種植病例臨床相對少見，常缺乏特異性癥狀和體征，易與其他疾病混淆，臨床診斷相對困難。而脾種植引起的腰背痛，查閱文獻發現國外僅有 2 例報道^[5-6]，尚為少見且無特異性。因此，該病例可以很好地作為腰背痛鑒別診斷的補充，為臨床醫師們提供借鑒。當患者出現難以解釋的腰背痛，而影像學提示正常位置脾臟缺如、腹腔多發結節時，應當結合脾切除史，考慮到異位脾種植的可能。

病例介紹　患者，男，50 歲，因“腰背痛 3 個月”于 2014 年 10 月 1 日收入我院（四川大學華西醫院）風濕免疫科。3 個月前患者跌落傷后出現腰骶部疼痛，當地醫院考慮“骶椎骨折”，予消炎止痛（非甾體類消炎藥，具體不詳）、針灸治療 10 余天后癥狀好轉。2 個月前彎腰搬重物后腰背痛加重，仰臥位為甚，疼痛劇烈，無法入睡，疼痛與活動或休息無明顯相關性，再次就診于當地醫院。查抗核抗體 1∶100，抗可溶性抗原抗體譜、類風濕因子、人類白細胞抗原 B27 陰性，骶髂關節 CT 未見明顯異常，腰椎 MRI 示輕度腰椎間盤突出，全腹增強 CT 示腹腔及腹膜后多發結節狀軟組織密度影，局部肝右葉受壓，增強后呈不均勻強化。給予口服消炎止痛藥（非甾體類消炎藥，具體不詳），效果欠佳而于我院風濕免疫科就診。既往史：20 年前因車禍傷行脾切除術。家族史：無特殊。入院體格檢查（查體）：生命體征平穩，心肺未見異常，左上腹見一長約 10 cm 陳舊手術瘢痕。全腹軟，未觸及包塊。肝臟肋下三指，表面不光滑，壓痛，脾臟肋下未觸及。脊柱外形正常，各方向活動度正常，棘突無壓痛、叩痛。4 字試驗、直腿抬高試驗、骨盆分離試驗陰性。四肢關節無腫痛。實驗室檢查：多次血常規提示輕度小細胞低色素性貧血，白細胞、血小板及炎性指標升高（血常規：紅細胞計數 4.57×10¹²/L，血紅蛋白 98 g/L，平均紅細胞體積 69.8 fL，平均紅細胞血紅蛋白含量 21.4 pg，白細胞計數 17.78×10⁹/L，血小板計數 643×10⁹/L；C 反應蛋白 136 mg/L，紅細胞沉降率 120 mm/h，降鈣素原 0.06 ng/mL，白細胞介素-6 為 98.17 pg/mL）；網織紅細胞計數 0.162 9×10¹²/L；血紅蛋白電泳：血紅蛋白 A2 為 6.4%；貧血檢測：鐵蛋白>2 000 ng/mL，轉鐵蛋白 1.23 g/L，可溶性轉鐵蛋白受體 1.86 mg/L；骨髓鐵染色：細胞外鐵 4+，鐵粒幼細胞 0.7；肝腎功能、凝血常規、尿便常規、腫瘤標志物、抗核抗體、抗可溶性抗原抗體、補體 3、補體 4、類風濕因子、環瓜氨酸多肽、抗中性粒細胞胞漿抗體、抗心磷脂抗體、人類白細胞抗原 B27、直接抗人球蛋白試驗、尿總卟啉、血清蛋白電泳、血液及骨髓培養、TORCH（toxoplasma，others，rubella virus，cytomegalo virus，herpes simplex virus）-免疫球蛋白 M、巨細胞病毒 DNA、EB 病毒 DNA、寄生蟲免疫球蛋白 G、結核感染 T 細胞斑點試驗均未見異常。影像學檢查：腹部彩色多普勒超聲示肝臟右后上段見 3.4 cm×2.3 cm 稍強回聲，胃周見 2.4 cm×1.5 cm 弱回聲結節，邊界清楚，形態規則，內未見血流信號。全腹增強 CT 示肝右葉后段多個軟組織密度結節影（圖 1a、1b），右側肝腎間隙見高密度結節影（圖 1c），脾臟未顯示，脾區、左上腹腹腔內見多個軟組織結節影，增強掃描有強化。骶髂關節 MRI 增強掃描示雙側骶髂關節結構未見異常，雙側豎脊肌及鄰近皮下脂肪內斑片狀長 T1 長 T2 信號影，部分可見強化。全身正電子發射型計算機斷層顯像（positron emission computed tomography，PET）-CT 示脾臟缺如，原脾臟區域、大網膜及肝周軟組織影均系良性病變。電子胃腸鏡示未見明顯異常。右側腹膜后占位組織穿刺活檢示纖維組織中見散在小淋巴細胞呈灶性分布，見出血及含鐵血黃素沉著（圖 2）。骨髓活檢示骨髓造血細胞增生活躍，粒紅比為（5～6）∶1，三系形態未見明顯異常。

圖1 入院后全腹增強 CT 像

a. 肝右葉后上段旁見軟組織密度影（白箭）；b. 肝右葉后下段見多個軟組織密度結節影（白箭）；c. 右側肝腎間隙見高密度結節影（白箭）

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圖2 右側腹膜后占位組織穿刺活檢病理圖像（蘇木精-伊紅染色法）　

纖維組織中見散在小淋巴細胞呈灶性分布，見出血及含鐵血黃素沉著

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診療經過：先后予雙氯芬酸鈉、塞來昔布、曲馬多鎮痛，患者腰背痛無緩解，仍劇烈，并出現間斷發熱 3 d，熱性無規律，最高達 38.8℃，無畏寒、寒戰，未處理體溫可降至正常。鑒于患者腰背痛持續存在且劇烈，腹腔多發結節性質不明，最后安排腹膜后占位手術切除術。術后病理示種植脾組織。術后患者未再出現腰背部疼痛，無發熱。癥狀完全改善，各項指標好轉后出院。術后 1 個月復查指標結果明顯好轉。術后半年電話隨訪患者無腰背痛不適。

討論　異位脾種植是指脾組織由于脾外傷或脾切除術所引起的自體種植，脾組織碎屑異位生長而形成占位性病變^[1]，臨床相對少見。1896 年 Albrecht^[2]首次報道異位脾種植的個案，而術語“異位脾種植”則由 1939 年 Buchbinder 和 Lipkoff 首次提出^[3]。其發病機制尚不明確，有學者認為可能是脾破裂后脾臟組織碎屑通過破口處潛在腔隙隨血流或手術刀口播散，或者通過脾靜脈栓子、脾髓血行播散等途徑種植^[4]。復習文獻，脾種植特點如下：① 好發于脾破裂、脾切除術后（發生率約 67%）^[5]。② 可發生于腹腔、胸腔、盆腔及皮下組織等處^[5]。③ 一般體積不大，直徑多在 1～3 cm，可單發、多發。④ 多數無臨床癥狀，部分由體檢或術中發現，僅有少數可表現為腹部隱痛不適、腸梗阻、腹盆腔結節等^[6-7]。⑤ 影像學表現無特異性，易與惡性腫瘤混淆，病理學檢查是確診金標準。最新報道指出，^99mTc 標記熱變性紅細胞、^99mTc-硫膠體掃描對脾顯像有高度特異性，放射性濃聚較肝臟高 2～4 倍，對異位脾組織具有診斷意義^[7-9]。⑥ 治療：通常無需處理，只有在脾種植有癥狀、復雜時才建議手術切除^[6]。

本例患者表現為劇烈腰背痛，伴間斷發熱，實驗室檢查示白細胞、血小板、炎性指標升高。引起腰背痛的病因很多，通常需要考慮機械性壓迫，如腰椎間盤突出癥、腰椎管狹窄、腎結石；免疫性疾病，如脊柱關節炎、類風濕關節炎；腫瘤性疾病，如骨軟骨瘤、漿細胞病、椎管內腫瘤；感染性疾病，如結核、腰部感染等。結合患者病史、查體及相關檢查，不難逐一鑒別。① 患者無脊柱僵硬、局部紅腫熱痛表現，腰背疼痛與活動或休息無明顯相關性；② 實驗室檢查：感染、體液免疫、腫瘤標志物等未見異常；③ 腰椎、骶髂關節 MRI 示輕度腰椎間盤突出，余未見異常；④ 非甾體抗炎藥和弱阿片類止痛藥無效。患者既往有脾切除病史，影像學檢查示腹腔及腹膜后多發結節狀軟組織密度影，且 PET-CT 無明確惡性腫瘤表現，后經手術切除證實為脾種植，診斷明確。值得思考的是，該患者入院后多次血常規提示小細胞低色素性貧血，血紅蛋白 A2 明顯升高，提示地中海貧血，這與脾種植發生有何聯系?我們注意到，脾是髓外造血器官之一，脾切除術后的種植脾具有一定的代償功能，保留了正常脾組織的部分造血功能^[10-11]。因此我們推測，患者存在地中海貧血，長期代償性刺激種植脾過度生長，在此基礎上，患者因外傷或用力引起種植脾急性出血性炎癥反應，造成劇烈疼痛，這也與腹膜后占位穿刺活檢所見的出血及含鐵血黃素沉著的結果相符合。

脾種植病例臨床相對少見，常缺乏特異性癥狀和體征，易與其他疾病混淆，臨床診斷相對困難。而脾種植引起的腰背痛，查閱文獻發現國外僅有 2 例報道^[5-6]，尚為少見且無特異性。因此，該病例可以很好地作為腰背痛鑒別診斷的補充，為臨床醫師們提供借鑒。當患者出現難以解釋的腰背痛，而影像學提示正常位置脾臟缺如、腹腔多發結節時，應當結合脾切除史，考慮到異位脾種植的可能。