先天性心臟病是全球范圍內最常見的先天性畸形之一，在中國，其發病率大約為0.9%[1-3]。由于先天性心臟病有多種類型，且每一類型都有獨特的解剖結構、病理特征、臨床表現及治療方法，因此復雜先天性心臟病的治療往往具有較大的挑戰性。傳統的心血管課堂教學多采用二維解剖繪圖、放射成像、病理標本或塑料模型等，但這些方法存在一定局限性：二維繪圖或放射圖像不夠直觀，對于初學者而言難以理解；塑料模型雖彌補了這一缺點，但往往展現的是正常心臟，無法為學生提供病理狀態下的解剖結構和特征。
3D打印是一種以數字圖像為基礎創建固體3D物體的技術，具有優越的空間結構和靈活性，近年來逐漸被應用于醫療領域的多個學科，如骨科，脊柱外科等[4]。對心臟病學而言，3D打印模型能夠根據真實病例的計算機斷層掃描（computed tomography，CT），磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）或超聲心動圖構造特定先天性心臟病解剖模型，從而提供基于3D打印模型的模擬教育，幫助醫護人員及學生更好地理解先天性心臟病的復雜解剖結構[5-6]。
大量研究[7-9]表明3D打印心臟模型可明顯提高先天性心臟病教學效果，但少有循證醫學數據佐證。本文采用系統評價和Meta分析的方法匯總了所有目前已發表的有關3D打印心臟模型技術對先天性心臟病教學效果影響的文獻資料，以期為3D打印心臟模型在先天性心臟病教學中的推廣應用提供參考依據。
1 資料與方法
1.1 納入和排除標準
該研究納入的文獻為在心血管課堂中涉及運用3D打印心臟模型進行先天性心臟病教學的研究。納入標準：① 研究對象：研究學科為先天性心臟病，研究對象包括醫生、護士、醫學生、住院醫師、臨床研究者等；② 干預措施：干預組運用3D打印心臟模型教學；對照組運用2D圖像，傳統塑料模型，虛擬數字模型，或無對照組；③ 結局指標：理論成績，問卷調查等能反映學習效果的指標；④ 研究類型：隨機對照試驗、隊列研究、橫斷面研究。排除標準：① 研究對象為患者或患者家屬；② 探究3D打印心臟模型的設計及制作。
1.2 文獻檢索方法
計算機檢索PubMed、Web of Science、EMbase 英文數據庫，檢索時限為建庫至2022年11月10日。英文檢索詞主要為:“heart defects，congenital”、“printing，three-dimensional”、“education”等。
1.3 數據提取
分別由兩位研究者獨立對符合納入標準的文獻，逐一進行原始數據提取。當結果存在爭議時，與第三位研究者共同討論解決。提取的數據包括作者姓名、發表年份、國家、研究類型、樣本數量及特征、教學方式及內容、教學工具、結局指標、3D打印模型成本。結局指標包括理論成績、問卷調查、手術技術評分、手術完成時間等。
1.4 文獻質量評價
兩位研究者分別獨立地根據Cochrane文獻評價標準對納入的隨機對照試驗進行評估，主要包括隨機方法、分配隱藏、盲法、結果報告完整性、選擇性報告偏倚，及其他潛在性影響真實性的因素。根據JBI橫斷面研究評價量表和JBI隊列研究評價量表對橫斷面研究和隊列研究進行評估。當結果存在爭議時，與第三位研究者共同討論解決。
1.5 統計學分析
使用R軟件對數據進行Meta分析，將標準化均數差（standard mean difference，SMD）及其95%置信區間（confidence interval，CI），P ≤0.05 為差異有統計學意義。用I2值判斷研究間異質性大小，若I2值＜50%，則認為研究間無統計學異質性，選用固定效應模型分析；反之，則采用隨機效應模型分析。同時，通過漏斗圖進行發表偏倚分析。
2 結果
2.1 文獻檢索及篩選結果
最終檢索出文獻189篇，去除重復文獻97篇。根據納入排除標準，閱讀文章題目及摘要去除不相關文獻30篇、綜述29篇、社論4篇、病例報告3篇、非英文文獻1篇、會議摘要27篇。經過全文檢索后去除未找到全文的文獻5篇。最終符合納入標準的文獻有23篇，其中隨機對照試驗7篇[7,10-15]、隊列研究1篇[16]、橫斷面研究15篇[8-9,17-29]。文獻具體篩選過程見圖1。
圖1
文獻篩選流程圖
2.2 文獻基本特征
納入文獻中共計1 357人參與研究。研究中心血管課堂的教學內容涉及各類型先天性心臟病（如室間隔缺損、主動脈狹窄、法洛四聯癥等）和先天性心臟病外科治療手術，采用講座、論壇、課程、模擬操作等形式進行。在7篇隨機對照試驗中，干預組共有365名參與者，對照組共有369名參與者，有4篇[7,11-12,14]采用3D打印心臟模型與2D圖像對比，2篇[13,15]采用3D打印心臟模型與傳統塑料模型對比，1篇[10]采用3D打印心臟模型與虛擬數字模型對比。隨機對照試驗均報道了問卷調查結果，有6篇[7,10-14]還報道了理論考試結果。共有10篇研究[8-9,11,14,16,19,21-22,27-28]報道了3D打印模型制作成本，包括時間成本和金錢成本。納入文獻的詳細資料見表1。
表1
納入文獻基本情況
2.3 文獻質量評價
根據Cochrane文獻評價標準，7篇隨機對照試驗[7,10-15]均為低風險，整體研究質量較高，但由于研究性質，學生與老師完全知道教學過程中使用的心臟模型類型，7篇研究均無法做到雙盲，因此可能存在實施偏倚。在隨機方法、結果數據完整性、結果分析方法和選擇性報告結果方面，所有研究均呈現低風險。文獻質量評估情況見圖2及圖3。根據JBI評價量表，15篇橫斷面研究均存在潛在的偏倚風險，如13篇研究沒有提到詳細的樣本納入標準，14篇研究未提供樣本的明確資料（人口統計學、地點、時間等），15篇研究[8-9,17-29]均未涉及可能混雜因素的報告。1篇隊列研究[16]未報告詳細的樣本納入標準與可能的混雜因素，可能存在偏倚風險。文獻質量的詳細評估情況如表2所示。
圖2
文獻質量評價圖：各偏倚風險在納入研究中的評估總結
圖3
文獻質量評價圖：納入研究在質量評價各個指標偏倚風險評估
表2
非隨機對照試驗質量評價結果
2.4 結果評價
納入研究報道了一系列客觀和主觀結果的評估。
客觀結果主要為理論考試成績，包括對知識掌握、概念理解等方面的考量。大多數研究表示[7-10,17-18,23]，干預后參與者的成績均高于基線成績，在設有對照組的研究[7,10,12,14]中，干預組的成績高于對照組。對采用3D打印心臟模型和2D圖像對比的研究進行Meta分析的結果顯示，兩組理論成績差異有統計學意義［SMD=0.31，95%CI（–0.28，0.91），P=0.05］（圖4）。有7篇研究[18-19,21,24,26-27,29]針對的是先天性心臟病手術，在3D打印心臟模型上進行模擬手術后，參與者的手術操作評分提高，手術時間縮短，且參與者表示模擬手術能夠增加實際操作時的自信。
圖4
3D打印心臟模型與2D圖像相比對理論成績影響的森林圖
主觀結果主要包括對知識掌握程度、概念理解程度、學習滿意度，對治療管理的自信心等的自我評價。參與者認為3D打印心臟模型能夠提高自身對先天性心臟病解剖結構、病理知識、治療方法等的理解和掌握，并且希望將3D打印心臟模型應用于教學[13,19-21]。參與者對3D打印心臟模型教學的滿意度也普遍較高，認可其實用價值[11,14,26,28]。
一些研究[8-9,11,14,16,19,21-22,27-28]還報道了3D打印心臟模型的成本，3D打印心臟模型的制作時間最少為30 min，最多長達18 h；花費最少為24美元，最多為300美元。成本的差異可能是使用材料，模型大小，模型復雜程度的不同造成的。
2.5 發表偏倚
各項研究在漏斗圖中的分布大致對稱，提示研究中發表偏倚存在可能性較小；見圖5。
圖5
3D打印心臟模型與2D圖像相比對理論成績影響的漏斗圖
3 討論
模擬培訓在醫學教育中應用十分廣泛，反復的訓練能夠有效增強學生對知識的理解[17,30]、醫患溝通能力[31]、以及學生自信心等[32]。先天性心臟病的病理生理往往與解剖結構直接相關，因此更需要物理模型的模擬來輔助教學，而其復雜性和特異性又成為了物理模型制作的障礙。3D打印技術的應用化解了這一障礙，因而在臨床教學中具有潛在的優勢。
本研究匯總了近年來探究3D打印模型在先天性心臟病教學中效果的文獻資料，大部分研究結果顯示，3D打印模型的應用能夠提高臨床工作者對復雜先天性心臟病相關知識的掌握和理解，將3D打印模型應用于手術模擬教學對外科醫生的操作熟練程度也有良好的促進作用。但對采用3D打印心臟模型和2D圖像對比的研究進行Meta分析的結果提示，理論成績在干預組和對照組之間無顯著差異，這可能是樣本數量太小，不同研究間樣本特征差異較大所造成的。盡管如此，多數參與者表示3D打印模型能夠有效增強對疾病知識的理解，同時可以提高自身自信心和學習能力，并且希望在以后的學習中繼續使用3D打印模型。
此外，幾項研究[11-12,19,23]表示3D打印模型對理論知識掌握的提升與疾病復雜程度顯著相關，即在復雜程度更高的先天性心臟病教學中更有效。但也有2項研究[14,16]提出二者之間不存在相關性。3D打印模型的質量和準確性也是影響教學效果的一個重要因素[15,27]。源圖像的分辨率很大程度上決定了3D打印模型的準確性，目前常用的圖像源包括CT、MRI以及超聲心動圖，其中CT和超聲心動圖被認為具有更好的效果[7]。但總體而言，3D打印模型與真實心臟結構有良好相關性[22]。當然，3D打印模型不能完全取代傳統教學模式，Valverde等[33]指出3D打印模型應與口頭解釋教授相結合，Smerling等[23]的研究提出將3D打印模型與傳統病理標本等結合講授可以達到更好的效果。
目前3D打印技術的應用也具有一些局限性。首先，受限于源圖像的保真度，3D打印模型難以描繪一些細小結構，如心臟瓣膜、腱索[7,17,21]。其次，3D打印技術的材料選擇還是一個難題，使用柔性材料制成的模型的物理性能，包括一致性、彈性及硬度等與人類心肌和心內膜物理性能不同[21]，降低了3D打印模型的模擬效果。最后是3D打印的成本，本文納入的研究中，有10篇報道了相關時間成本和經濟成本。3D打印物理模型的制作相當依賴資源和時間，由于部件體積，材料，軟件等的不同，成本呈現很大的差異性。Loke等[11]指出將3D打印技術與數字顯示模型相結合可以降低成本。顯然，未來還需要更多研究尋找合適的材料以及降低時間和經濟成本的方法。盡管3D打印技術當前存在一些局限性，但隨著技術的不斷發展，這些問題也會逐步得到解決。
本研究也有一些不足之處，包括：① 納入研究中樣本數量有限，且由于研究的特殊性質，所有研究均無法做到雙盲；② 研究間雖然沒有明顯異質性，但同質性較差，不同研究納入的學生水平混雜，很難達到標準的統一。
綜上所述，近年來的研究表明，在先天性心臟病的教學中，3D打印模型具有很大的應用潛力。通過3D打印模型的制作，可以幫助醫學學生和臨床工作者更好地理解和掌握先天性心臟病的病理生理和解剖結構、提高手術操作的熟練程度、增強自信心等。然而，需要注意的是，3D打印模型的質量和準確性是影響教學效果的重要因素，同時3D打印模型不能完全取代傳統的教學模式，應與口頭解釋教授和傳統病理標本等結合使用。此外，3D打印模型的應用效果還與疾病的復雜程度有關，需要針對不同的教學需求進行個性化的設計和制作。同時仍然需要更多更大樣本隨機對照的高質量研究為3D打印模型應用于先天性心臟病教學的效果提供證據。
利益沖突：無。
作者貢獻：畢思偉負責數據獲取、分析，論文撰寫；周彥楠負責數據獲取、分析，論文修改；古君負責研究方案，論文終審；武忠負責研究選題、指導，論文審閱。
先天性心臟病是全球范圍內最常見的先天性畸形之一，在中國，其發病率大約為0.9%[1-3]。由于先天性心臟病有多種類型，且每一類型都有獨特的解剖結構、病理特征、臨床表現及治療方法，因此復雜先天性心臟病的治療往往具有較大的挑戰性。傳統的心血管課堂教學多采用二維解剖繪圖、放射成像、病理標本或塑料模型等，但這些方法存在一定局限性：二維繪圖或放射圖像不夠直觀，對于初學者而言難以理解；塑料模型雖彌補了這一缺點，但往往展現的是正常心臟，無法為學生提供病理狀態下的解剖結構和特征。
3D打印是一種以數字圖像為基礎創建固體3D物體的技術，具有優越的空間結構和靈活性，近年來逐漸被應用于醫療領域的多個學科，如骨科，脊柱外科等[4]。對心臟病學而言，3D打印模型能夠根據真實病例的計算機斷層掃描（computed tomography，CT），磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）或超聲心動圖構造特定先天性心臟病解剖模型，從而提供基于3D打印模型的模擬教育，幫助醫護人員及學生更好地理解先天性心臟病的復雜解剖結構[5-6]。
大量研究[7-9]表明3D打印心臟模型可明顯提高先天性心臟病教學效果，但少有循證醫學數據佐證。本文采用系統評價和Meta分析的方法匯總了所有目前已發表的有關3D打印心臟模型技術對先天性心臟病教學效果影響的文獻資料，以期為3D打印心臟模型在先天性心臟病教學中的推廣應用提供參考依據。
1 資料與方法
1.1 納入和排除標準
該研究納入的文獻為在心血管課堂中涉及運用3D打印心臟模型進行先天性心臟病教學的研究。納入標準：① 研究對象：研究學科為先天性心臟病，研究對象包括醫生、護士、醫學生、住院醫師、臨床研究者等；② 干預措施：干預組運用3D打印心臟模型教學；對照組運用2D圖像，傳統塑料模型，虛擬數字模型，或無對照組；③ 結局指標：理論成績，問卷調查等能反映學習效果的指標；④ 研究類型：隨機對照試驗、隊列研究、橫斷面研究。排除標準：① 研究對象為患者或患者家屬；② 探究3D打印心臟模型的設計及制作。
1.2 文獻檢索方法
計算機檢索PubMed、Web of Science、EMbase 英文數據庫，檢索時限為建庫至2022年11月10日。英文檢索詞主要為:“heart defects，congenital”、“printing，three-dimensional”、“education”等。
1.3 數據提取
分別由兩位研究者獨立對符合納入標準的文獻，逐一進行原始數據提取。當結果存在爭議時，與第三位研究者共同討論解決。提取的數據包括作者姓名、發表年份、國家、研究類型、樣本數量及特征、教學方式及內容、教學工具、結局指標、3D打印模型成本。結局指標包括理論成績、問卷調查、手術技術評分、手術完成時間等。
1.4 文獻質量評價
兩位研究者分別獨立地根據Cochrane文獻評價標準對納入的隨機對照試驗進行評估，主要包括隨機方法、分配隱藏、盲法、結果報告完整性、選擇性報告偏倚，及其他潛在性影響真實性的因素。根據JBI橫斷面研究評價量表和JBI隊列研究評價量表對橫斷面研究和隊列研究進行評估。當結果存在爭議時，與第三位研究者共同討論解決。
1.5 統計學分析
使用R軟件對數據進行Meta分析，將標準化均數差（standard mean difference，SMD）及其95%置信區間（confidence interval，CI），P ≤0.05 為差異有統計學意義。用I2值判斷研究間異質性大小，若I2值＜50%，則認為研究間無統計學異質性，選用固定效應模型分析；反之，則采用隨機效應模型分析。同時，通過漏斗圖進行發表偏倚分析。
2 結果
2.1 文獻檢索及篩選結果
最終檢索出文獻189篇，去除重復文獻97篇。根據納入排除標準，閱讀文章題目及摘要去除不相關文獻30篇、綜述29篇、社論4篇、病例報告3篇、非英文文獻1篇、會議摘要27篇。經過全文檢索后去除未找到全文的文獻5篇。最終符合納入標準的文獻有23篇，其中隨機對照試驗7篇[7,10-15]、隊列研究1篇[16]、橫斷面研究15篇[8-9,17-29]。文獻具體篩選過程見圖1。
圖1
文獻篩選流程圖
2.2 文獻基本特征
納入文獻中共計1 357人參與研究。研究中心血管課堂的教學內容涉及各類型先天性心臟病（如室間隔缺損、主動脈狹窄、法洛四聯癥等）和先天性心臟病外科治療手術，采用講座、論壇、課程、模擬操作等形式進行。在7篇隨機對照試驗中，干預組共有365名參與者，對照組共有369名參與者，有4篇[7,11-12,14]采用3D打印心臟模型與2D圖像對比，2篇[13,15]采用3D打印心臟模型與傳統塑料模型對比，1篇[10]采用3D打印心臟模型與虛擬數字模型對比。隨機對照試驗均報道了問卷調查結果，有6篇[7,10-14]還報道了理論考試結果。共有10篇研究[8-9,11,14,16,19,21-22,27-28]報道了3D打印模型制作成本，包括時間成本和金錢成本。納入文獻的詳細資料見表1。
表1
納入文獻基本情況
2.3 文獻質量評價
根據Cochrane文獻評價標準，7篇隨機對照試驗[7,10-15]均為低風險，整體研究質量較高，但由于研究性質，學生與老師完全知道教學過程中使用的心臟模型類型，7篇研究均無法做到雙盲，因此可能存在實施偏倚。在隨機方法、結果數據完整性、結果分析方法和選擇性報告結果方面，所有研究均呈現低風險。文獻質量評估情況見圖2及圖3。根據JBI評價量表，15篇橫斷面研究均存在潛在的偏倚風險，如13篇研究沒有提到詳細的樣本納入標準，14篇研究未提供樣本的明確資料（人口統計學、地點、時間等），15篇研究[8-9,17-29]均未涉及可能混雜因素的報告。1篇隊列研究[16]未報告詳細的樣本納入標準與可能的混雜因素，可能存在偏倚風險。文獻質量的詳細評估情況如表2所示。
圖2
文獻質量評價圖：各偏倚風險在納入研究中的評估總結
圖3
文獻質量評價圖：納入研究在質量評價各個指標偏倚風險評估
表2
非隨機對照試驗質量評價結果
2.4 結果評價
納入研究報道了一系列客觀和主觀結果的評估。
客觀結果主要為理論考試成績，包括對知識掌握、概念理解等方面的考量。大多數研究表示[7-10,17-18,23]，干預后參與者的成績均高于基線成績，在設有對照組的研究[7,10,12,14]中，干預組的成績高于對照組。對采用3D打印心臟模型和2D圖像對比的研究進行Meta分析的結果顯示，兩組理論成績差異有統計學意義［SMD=0.31，95%CI（–0.28，0.91），P=0.05］（圖4）。有7篇研究[18-19,21,24,26-27,29]針對的是先天性心臟病手術，在3D打印心臟模型上進行模擬手術后，參與者的手術操作評分提高，手術時間縮短，且參與者表示模擬手術能夠增加實際操作時的自信。
圖4
3D打印心臟模型與2D圖像相比對理論成績影響的森林圖
主觀結果主要包括對知識掌握程度、概念理解程度、學習滿意度，對治療管理的自信心等的自我評價。參與者認為3D打印心臟模型能夠提高自身對先天性心臟病解剖結構、病理知識、治療方法等的理解和掌握，并且希望將3D打印心臟模型應用于教學[13,19-21]。參與者對3D打印心臟模型教學的滿意度也普遍較高，認可其實用價值[11,14,26,28]。
一些研究[8-9,11,14,16,19,21-22,27-28]還報道了3D打印心臟模型的成本，3D打印心臟模型的制作時間最少為30 min，最多長達18 h；花費最少為24美元，最多為300美元。成本的差異可能是使用材料，模型大小，模型復雜程度的不同造成的。
2.5 發表偏倚
各項研究在漏斗圖中的分布大致對稱，提示研究中發表偏倚存在可能性較小；見圖5。
圖5
3D打印心臟模型與2D圖像相比對理論成績影響的漏斗圖
3 討論
模擬培訓在醫學教育中應用十分廣泛，反復的訓練能夠有效增強學生對知識的理解[17,30]、醫患溝通能力[31]、以及學生自信心等[32]。先天性心臟病的病理生理往往與解剖結構直接相關，因此更需要物理模型的模擬來輔助教學，而其復雜性和特異性又成為了物理模型制作的障礙。3D打印技術的應用化解了這一障礙，因而在臨床教學中具有潛在的優勢。
本研究匯總了近年來探究3D打印模型在先天性心臟病教學中效果的文獻資料，大部分研究結果顯示，3D打印模型的應用能夠提高臨床工作者對復雜先天性心臟病相關知識的掌握和理解，將3D打印模型應用于手術模擬教學對外科醫生的操作熟練程度也有良好的促進作用。但對采用3D打印心臟模型和2D圖像對比的研究進行Meta分析的結果提示，理論成績在干預組和對照組之間無顯著差異，這可能是樣本數量太小，不同研究間樣本特征差異較大所造成的。盡管如此，多數參與者表示3D打印模型能夠有效增強對疾病知識的理解，同時可以提高自身自信心和學習能力，并且希望在以后的學習中繼續使用3D打印模型。
此外，幾項研究[11-12,19,23]表示3D打印模型對理論知識掌握的提升與疾病復雜程度顯著相關，即在復雜程度更高的先天性心臟病教學中更有效。但也有2項研究[14,16]提出二者之間不存在相關性。3D打印模型的質量和準確性也是影響教學效果的一個重要因素[15,27]。源圖像的分辨率很大程度上決定了3D打印模型的準確性，目前常用的圖像源包括CT、MRI以及超聲心動圖，其中CT和超聲心動圖被認為具有更好的效果[7]。但總體而言，3D打印模型與真實心臟結構有良好相關性[22]。當然，3D打印模型不能完全取代傳統教學模式，Valverde等[33]指出3D打印模型應與口頭解釋教授相結合，Smerling等[23]的研究提出將3D打印模型與傳統病理標本等結合講授可以達到更好的效果。
目前3D打印技術的應用也具有一些局限性。首先，受限于源圖像的保真度，3D打印模型難以描繪一些細小結構，如心臟瓣膜、腱索[7,17,21]。其次，3D打印技術的材料選擇還是一個難題，使用柔性材料制成的模型的物理性能，包括一致性、彈性及硬度等與人類心肌和心內膜物理性能不同[21]，降低了3D打印模型的模擬效果。最后是3D打印的成本，本文納入的研究中，有10篇報道了相關時間成本和經濟成本。3D打印物理模型的制作相當依賴資源和時間，由于部件體積，材料，軟件等的不同，成本呈現很大的差異性。Loke等[11]指出將3D打印技術與數字顯示模型相結合可以降低成本。顯然，未來還需要更多研究尋找合適的材料以及降低時間和經濟成本的方法。盡管3D打印技術當前存在一些局限性，但隨著技術的不斷發展，這些問題也會逐步得到解決。
本研究也有一些不足之處，包括：① 納入研究中樣本數量有限，且由于研究的特殊性質，所有研究均無法做到雙盲；② 研究間雖然沒有明顯異質性，但同質性較差，不同研究納入的學生水平混雜，很難達到標準的統一。
綜上所述，近年來的研究表明，在先天性心臟病的教學中，3D打印模型具有很大的應用潛力。通過3D打印模型的制作，可以幫助醫學學生和臨床工作者更好地理解和掌握先天性心臟病的病理生理和解剖結構、提高手術操作的熟練程度、增強自信心等。然而，需要注意的是，3D打印模型的質量和準確性是影響教學效果的重要因素，同時3D打印模型不能完全取代傳統的教學模式，應與口頭解釋教授和傳統病理標本等結合使用。此外，3D打印模型的應用效果還與疾病的復雜程度有關，需要針對不同的教學需求進行個性化的設計和制作。同時仍然需要更多更大樣本隨機對照的高質量研究為3D打印模型應用于先天性心臟病教學的效果提供證據。
利益沖突：無。
作者貢獻：畢思偉負責數據獲取、分析，論文撰寫；周彥楠負責數據獲取、分析，論文修改；古君負責研究方案，論文終審；武忠負責研究選題、指導，論文審閱。
