引用本文: 王學軍, 陳海琛, 潮敏, 楊博, 毛宇, 覃道銳, 吳永隆, 張殷, 胡楊, 劉愉, 陳紹基, 唐耘熳. 青春期前尿道下裂解剖數據測量:多中心病例系列研究. 中國修復重建外科雜志, 2023, 37(2): 189-195. doi: 10.7507/1002-1892.202209050 復制
尿道下裂是男性泌尿生殖系統最常見的出生結構缺陷,發病率近年呈上升趨勢[1]。該病需要嬰幼兒時期手術矯治,因局部解剖異常個體差異大,手術操作密度大且術式選擇差異大,容易出現并發癥。術者經驗對于術式選擇起重要作用,共識形成較為困難。但是尿道下裂本身的解剖異常改變是術式選擇的依據,目前較缺乏尿道下裂解剖異常的數據化描述資料。本研究擬聯合多中心,對青春期前未經手術治療的尿道下裂患兒進行人體測量學研究,數據化描述尿道下裂的解剖異常,以作為進一步規范化手術方式選擇的基礎。報告如下。
1 資料與方法
1.1 研究對象
納入標準:青春期前(Tanner Ⅰ級),尿道下裂,未經會陰部手術。排除標準:需要按女性外陰成形手術者,因記錄錯誤導致數據異常偏離者。2021年3月—12月共516例患兒符合選擇標準納入研究(研究組),其中中心一(電子科技大學附屬醫院 · 四川省人民醫院小兒外科)238例,中心二 [廈門大學附屬婦女兒童醫院(廈門市婦幼保健院)小兒外科] 159例,中心三(安徽省兒童醫院/復旦大學附屬兒科醫院安徽醫院泌尿外科)119例。
1.2 一般資料
本組患兒年齡10~111個月,平均32.6個月。尿道下裂按照尿道缺損所達位置分型,遠段型(尿道缺損在冠狀溝或以遠)47例(9.11%),中段型(尿道缺損在陰莖體段)208例(40.31%),近段型(尿道缺損在陰莖陰囊交界部或近側)261例(50.58%)。87例合并其他出生缺陷,其中各類性發育異常19例,隱睪(不含異常性腺)20例,鞘膜積液或腹股溝斜疝26例,先天性心臟病11例,多發畸形和綜合征(不含性發育異常)7例,其他出生缺陷11例。
1.3 手術方法
本組患兒手術方式包括保板類手術145例、斷板類手術371例。其中保板類手術包括:尿道口前移龜頭成形手術(MAGPI)25例,尿道板縱切卷管尿道成形手術(TIP)73例,游離包皮內板鑲嵌式移植尿道成形手術(Inlay)29例,島狀包皮瓣或游離包皮皮片加蓋式尿道成形術(Onlay)7例,Mathieu手術2例,僅行皮膚筋膜整形9例;斷板類手術包括:一期成形357例,其中Duckett手術214例,縱行帶蒂島狀包皮瓣尿道成形術15例,改良Koyanagi手術108例,游離包皮內板卷管尿道成形術7例,Duplay聯合Duckett手術13例;分期手術14例,其中Ulaanbaatar手術10例,Byar手術4例。
1.4 觀測指標
1.4.1 陰莖長度和尿道長度
① 陰莖長度:術前和術后即刻,用鋼尺抵緊恥骨聯合前緣,牽拉陰莖至不可延長,測量恥骨前至陰莖頭遠端的陰莖背側長度;并計算術后增加長度。② 尿道長度:術后即刻用鋼尺測量重建尿道長度;測量所用球囊尿管球囊后方尿管長度,手術完成后測量尿道口以外尿管長度,兩者差值為尿道總長度。
1.4.2 陰莖頭區形態指標
① 陰莖頭高度:手術前后冠狀溝平面至陰莖頭遠端的垂直高度。② 陰莖頭寬度:手術前后陰莖頭最大橫徑。計算陰莖頭高度/寬度。③ 陰莖頭體表標志定點(圖1)與測量。A點:舟狀溝頂點;B點:舟狀溝側方隆突;C點:陰莖頭冠腹外側隆突;D點:陰莖頭冠背側中點;E點:冠狀溝腹側中線;A’點:當尿道板黏膜遠端與陰莖頭表面平齊時,該平面上尿道板黏膜頂點標記為A’點。術前測量AB、BC、AD、AE、BB、CC距離和冠狀溝尿道板寬度;當A’點存在時,有效AD=AD+AA’。其中,AB反映尿道口裂開程度,BC反映陰莖頭融合裂開程度,AD反映陰莖頭背側空間,AE、BB、CC反映陰莖頭腹側空間。手術完成后測量AB(新尿道口長度)、BE(陰莖頭腹側融合長度)和AD。

A:舟狀溝頂點 B:舟狀溝側方隆突 C:陰莖頭冠腹外側隆突 D:陰莖頭冠背側中點 E:冠狀溝腹側中線
Figure1. Glans landmarksA: Distal endpoint of navicular grooveB: Protuberance lateral to the navicular groove C: Ventrolateral protuberance of the glans corona D: Dorsal midline point of the glans corona E: Ventral midline point of the coronal sulcus
1.4.3 包皮帽形態指標
將裂開的包皮帽兩側角伸展,在內外板交界部測量兩側角之間距離(包皮帽寬度);在陰莖頭背側測量冠狀溝中點至內外板交界處距離(內板長度);在靜息狀態自背側冠狀溝水平向前伸展包皮外板,測量冠狀溝水平到內外板交界處距離(外板長度)。
1.4.4 陰囊形態指標
測量陰莖根部3點鐘位置與左側陰囊外緣距離(左側陰莖陰囊距)、陰莖根部9點鐘位置與右側陰囊外緣距離(右側陰莖陰囊距)、陰莖根部12點鐘位置與雙側陰囊上緣連線中點距離(前方陰莖陰囊距)。
1.4.5 肛殖距
麻醉下置患兒于蛙腿位,無牽拉狀態將陰莖置于向右水平位,采用游標卡尺在中線左側測量以下指標[2-3]。肛門陰囊距1(anoscrotal distance 1,ASD1):肛門中心與陰囊前緣連線中點距離;ASD2:肛門中心與陰囊后緣距離;肛門陰莖距1(anogenital distance 1,AGD1):肛門中心與陰莖根部背側中線的距離;AGD2:肛門中心與陰莖根部腹側中線的距離。
1.5 統計學方法
采用SPSS25.0統計軟件進行分析。計量資料采用K-S檢驗、S-W檢驗、P-P圖、Q-Q圖及直方圖進行正態性檢驗,符合正態分布或近似正態分布的數據以均數±標準差表示,組間比較采用單因素方差分析,兩兩比較采用LSD及Bonferroni檢驗;呈偏態分布的數據以M(Q1,Q3)表示,組間比較采用秩和檢驗。檢驗水準α=0.05。
2 結果
2.1 陰莖長度和尿道長度
陰莖長度:本組患兒術前、術后陰莖長度分別為(47.76±8.11)、(49.34±6.97)mm,術后陰莖長度增加(1.58±3.13)mm。遠段型、中段型和近段型術前陰莖長度依次減少,其中近段型明顯短于其他兩型,差異有統計學意義(P<0.05);遠段型術后無明顯長度改變,中段型與近段型術后增加長度大于遠段型,近段型大于中段型,差異均有統計學意義(P<0.05)。
尿道長度:本組患兒重建尿道長度為30.50(15.00,38.00)mm,尿道總長度為(89.75±9.82)mm。其中,遠段型、中段型和近段型重建尿道長度依次增加,尿道總長度依次減少,差異均有統計學意義(P<0.05)。見表1。

2.2 陰莖頭區形態指標
本組患兒手術前后陰莖頭區形態各指標見表2、3。其中,術前遠段型、中段型和近段型陰莖頭高度依次減少,差異有統計學意義(P<0.05);近段型陰莖頭寬度少于遠段型、中段型,差異有統計學意義(P<0.05);但陰莖頭高度/寬度值僅近段型與中段型之間差異有統計學意義(P<0.05)。遠段型、中段型和近段型AB值、AD值、有效AD值依次減少,差異有統計學意義(P<0.05);BC值僅近段型與中段型之間差異有統計學意義(P<0.05);AB/BC值以及AE值均在遠段型與中段型、近段型之間差異有統計學意義(P<0.05);CC值在中段型與遠段型、近段型之間差異有統計學意義(P<0.05);BB值、冠狀溝尿道板寬度和(AB+BC)/AD值在各型間差異均無統計學意義(P>0.05)。







術后陰莖頭高度在遠段型與中段型、近段型之間差異有統計學意義(P<0.05);陰莖頭寬度在各型間差異均無統計學意義(P>0.05);陰莖頭高度/寬度值僅近段型與中段型之間差異有統計學意義(P<0.05);遠段型、中段型和近段型AB值依次增加,AD值依次減少,差異均有統計學意義(P<0.05);BE值在近段型與中段型、遠段型之間差異有統計學意義(P<0.05);遠段型、中段型和近段型AB/BE值均>1,3型比值遞增,差異有統計學意義(P<0.05);(AB+BE)/AD值近段型大于遠段型和中段型,差異有統計學意義(P<0.05)。
2.3 包皮帽形態指標
本組患兒包皮帽寬度為(33.80±5.50)mm,內板長度為(23.41±6.16)mm,外板長度為(37.39±7.50)mm。其中,中段型包皮帽寬度顯著大于遠段型,差異有統計學意義(P<0.05),其余兩兩比較差異無統計學意義(P>0.05)。遠段型、中段型、近段型內板長度依次減少,兩兩比較差異均有統計學意義(P<0.05)。3種類型外板長度比較差異無統計學意義(P>0.05)。見表4。



2.4 陰囊形態指標
本組患兒左側、右側和前方陰莖陰囊距分別為(12.24±3.92)、(12.59±4.26)、(4.26±3.85)mm。中段型、遠段型和近段型左側陰莖陰囊距依次增加,差異有統計學意義(P<0.05);右側和前方陰莖陰囊距在近段型與中段型、遠段型之間差異有統計學意義(P<0.05)。見表5。



2.5 肛殖距
本組患兒ASD1、ASD2、AGD1、AGD2分別為(81.16±8.53)、(27.93±6.34)、(78.15±9.55)、(62.85±10.28)mm。其中,遠段型、中段型、近段型ASD1、AGD1、AGD2依次縮短,差異均有統計學意義(P<0.05)。ASD2在近段型與中段型、遠段型之間差異有統計學意義(P<0.05)。見表5。
3 討論
尿道下裂手術方式多樣,選擇較為困難,在不同醫療中心差異很大,術式選擇多依賴醫生的主觀經驗。主要原因之一是尿道下裂患者陰莖陰囊局部解剖異常差異較大。兒童尿道下裂多無排尿功能障礙,也未涉及性功能,疾病對個體的生理危害并不大,手術需求主要來自疾病對心理與社會健康的威脅,因而兒童尿道下裂修復具有較大的整形意義。對于整形手術而言,解剖異常的精準測量描述和正常值的預期對手術設計較為重要。
陰莖牽拉長度常被用作模擬勃起長度而反映陰莖發育狀態的指標[4]。術中人工勃起狀態下,醫生有條件在術中測量陰莖勃起長度。我們在前期研究中觀察到,如陰莖伸直,絕大多數兒童陰莖是與體軸垂直的,當尿道下裂陰莖充分伸直后,垂直于體軸的陰莖牽拉長度與人工勃起長度接近[5]。本研究結果顯示,尿道下裂患兒陰莖牽拉長度隨尿道下裂向近側分型而減少,術后增加長度則增加,這與中段型和近段型術中切斷尿道板后重建長段尿道的比例增加有關。
對于修復重建手術而言,陰莖頭體積是一項比陰莖長度更為重要的影響因素。尿道重建能否達到尿流通暢,流出道口徑,即陰莖頭區域有效尿道口徑非常重要[6]。本研究中分型越靠近側,陰莖頭高度與寬度越小,但高度與寬度比值大體相近。錐形的陰莖頭體積越小,越難以在陰莖頭正常尿道口位置重建通暢的遠端流出道。如果能夠在陰莖頭解剖異常精細測量描述基礎上重新設計改建,可能會得到更好的新尿道通暢性,同時保證尿道口位置。尿道下裂發生后,陰莖頭腹側融合分裂,分別形成兩側的B點與C點,在重建時即應考慮如何重建接近正常的AB與BC關系。早期對正常男童尿道口位置的描述是半定量的,即評價尿道口位于陰莖頭高度某一三分位點[7]。出于對尿道下裂修復目標正常對照的探索,有研究者對正常男童陰莖頭腹側進行解剖測量,結果顯示正常男童尿道口長度(AB)大于陰莖頭腹側融合長度(BC)[8-9]。Babu[10]在后續研究中測量了35例尿道下裂尿道口與陰莖頭腹側融合裂開的數據,結果提示尿道下裂者的AB<BC;值得注意的是,Babu將C點仍然定位于尿道下裂中線冠狀溝區,這并不符合陰莖頭腹側裂開的事實。我們將陰莖頭冠腹外側隆突(代表陰莖頭冠腹側裂開后的標記點,基本對應Hutton等[8]標記正常的C點)記為C點,而將尿道下裂冠狀溝平面腹側中點定為E點,更能反映尿道下裂與正常的解剖標記對應點。本研究中尿道下裂患兒AB<BC,AB/BC<1,與上述文獻報道的趨勢一致。
當前有關尿道下裂陰莖頭形態數據的報道主要集中于陰莖頭腹側,但尿道下裂尿道重建的關鍵問題之一在于陰莖頭段流出道有效口徑,而有限的陰莖頭腹側空間往往難以為寬敞的新尿道提供足夠包容空間,需要評估陰莖頭背側空間并加以利用,以期擴大包容空間。Sennert等[11]近期報道的陰莖頭測量中提出了“陰莖頭背側長”與“腹側長”,但該研究中對于長度的測量是直線式的。對于尿道下裂裂開的陰莖頭腹側長度(AE)采用直線式測量是可行的,但從A點至D點的弧度則難以回避,使用AD弧線距離更能反映陰莖頭背側組織量情況。尿道下裂患者中,部分舟狀溝遠段尿道黏膜并不呈現溝狀,而是隆起甚至與陰莖頭齊平。這一形態特點實際上進一步加劇了陰莖頭背側組織多、腹側空間小的問題,在評估陰莖頭形態時關注A’點,按照有效AD(AD+AA’)來考慮手術修復應有助益。本研究中將陰莖頭腹側指標相加與背側相比,尿道下裂患兒(AB+BC)/AD為0.91±0.20,與正常兒童水平接近。提示尿道下裂陰莖頭腹側改變可能更多是由于組織分布異常,在修復重建中需要重新設置B點位置,修復目標需要達到尿道口長度(AB)加陰莖頭腹側融合長度(BE)最終能夠有效占陰莖頭背側長度的2/3左右。
包皮(尤其是包皮內板)是尿道下裂重建尿道常用的修復材料,對包皮的形態與組織量評估也是術式選擇的依據之一。尿道下裂患兒的包皮形態差異很大,我們在數據化初始階段除定性描述包皮帽類型基礎上,首先選取代表包皮量的幾個穩定可測量指標,即包皮帽寬度(代表內外板交界處包皮裂開兩點間距離)、內板長度和外板長度進行測量。結果顯示,各型尿道下裂包皮帽寬度和外板長度差異不大,但近段型包皮內板長度顯著小于其他兩種類型。遠、中、近段型尿道重建長度遞增,與可用包皮內板量遞減形成的矛盾,也是近段型尿道下裂修復挑戰性強的重要原因[12]。
陰莖與陰囊的位置關系與男性化程度有關。近年來,產前超聲檢查常以明顯的陰莖陰囊轉位所形成的“郁金香征”作為胎兒可能有尿道下裂的提示[13]。但文獻對于陰莖陰囊轉位的描述缺乏準確定義,僅籠統描述為陰囊出現在陰莖前方。尿道下裂所伴隨的陰莖陰囊轉位絕大多數是部分性的,主要出現在近段型尿道下裂。但正常男童與隱匿陰莖也常見陰囊上緣連線高于陰莖根部背側的情況。我們將陰莖根部3、9、12點鐘位置與陰囊對應邊緣的距離進行測量,以作為陰莖陰囊相對位置關系的指標,結果顯示近段型陰囊前移數據較為顯著,但從臨床評估分析并不如預期的大。在肛殖距的測量中,我們認為對于尿道下裂應當在陰莖根部前后緣和陰囊后緣標記點的基礎上加入陰囊前緣的標記,添加ASD2表示肛門中心與陰囊前緣的距離,更能反映陰莖陰囊轉位的形態影響。
綜上述,對尿道下裂進行局部人體學測量是可行的,在此基礎上,可使手術方式選擇的主觀經驗以客觀數據呈現,從而將尿道下裂術式選擇從經驗逐步轉向科學。但本研究納入的尿道下裂患兒中段型和近段型比例較高,尤其是近段型比例近半,與人群尿道下裂分布偏離較大,影響部分數據參考性。后續研究將進一步擴大研究中心和病例數量,并逐步從手工測量過渡到智能化設備測量,進一步結合臨床,用數據化指導不同類型尿道下裂術式選擇策略。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突;基金項目經費支持沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的統計分析及其報道
倫理聲明 研究方案經四川省人民醫院倫理委員會[倫審(研)2020年第152號)]、安徽省兒童醫院醫學倫理委員會(EYLL-2020-035)、廈門市婦幼保健院倫理委員會(IEC-XJS-2022-12)批準
作者貢獻聲明 王學軍:論文撰寫;楊博、劉愉:數據整理、統計學分析;唐耘熳:測量方案設計;唐耘熳、陳海琛、潮敏:數據測量;王學軍、楊博、毛宇、覃道銳、張殷、吳永隆、胡楊:數據收集;陳紹基:研究指導
尿道下裂是男性泌尿生殖系統最常見的出生結構缺陷,發病率近年呈上升趨勢[1]。該病需要嬰幼兒時期手術矯治,因局部解剖異常個體差異大,手術操作密度大且術式選擇差異大,容易出現并發癥。術者經驗對于術式選擇起重要作用,共識形成較為困難。但是尿道下裂本身的解剖異常改變是術式選擇的依據,目前較缺乏尿道下裂解剖異常的數據化描述資料。本研究擬聯合多中心,對青春期前未經手術治療的尿道下裂患兒進行人體測量學研究,數據化描述尿道下裂的解剖異常,以作為進一步規范化手術方式選擇的基礎。報告如下。
1 資料與方法
1.1 研究對象
納入標準:青春期前(Tanner Ⅰ級),尿道下裂,未經會陰部手術。排除標準:需要按女性外陰成形手術者,因記錄錯誤導致數據異常偏離者。2021年3月—12月共516例患兒符合選擇標準納入研究(研究組),其中中心一(電子科技大學附屬醫院 · 四川省人民醫院小兒外科)238例,中心二 [廈門大學附屬婦女兒童醫院(廈門市婦幼保健院)小兒外科] 159例,中心三(安徽省兒童醫院/復旦大學附屬兒科醫院安徽醫院泌尿外科)119例。
1.2 一般資料
本組患兒年齡10~111個月,平均32.6個月。尿道下裂按照尿道缺損所達位置分型,遠段型(尿道缺損在冠狀溝或以遠)47例(9.11%),中段型(尿道缺損在陰莖體段)208例(40.31%),近段型(尿道缺損在陰莖陰囊交界部或近側)261例(50.58%)。87例合并其他出生缺陷,其中各類性發育異常19例,隱睪(不含異常性腺)20例,鞘膜積液或腹股溝斜疝26例,先天性心臟病11例,多發畸形和綜合征(不含性發育異常)7例,其他出生缺陷11例。
1.3 手術方法
本組患兒手術方式包括保板類手術145例、斷板類手術371例。其中保板類手術包括:尿道口前移龜頭成形手術(MAGPI)25例,尿道板縱切卷管尿道成形手術(TIP)73例,游離包皮內板鑲嵌式移植尿道成形手術(Inlay)29例,島狀包皮瓣或游離包皮皮片加蓋式尿道成形術(Onlay)7例,Mathieu手術2例,僅行皮膚筋膜整形9例;斷板類手術包括:一期成形357例,其中Duckett手術214例,縱行帶蒂島狀包皮瓣尿道成形術15例,改良Koyanagi手術108例,游離包皮內板卷管尿道成形術7例,Duplay聯合Duckett手術13例;分期手術14例,其中Ulaanbaatar手術10例,Byar手術4例。
1.4 觀測指標
1.4.1 陰莖長度和尿道長度
① 陰莖長度:術前和術后即刻,用鋼尺抵緊恥骨聯合前緣,牽拉陰莖至不可延長,測量恥骨前至陰莖頭遠端的陰莖背側長度;并計算術后增加長度。② 尿道長度:術后即刻用鋼尺測量重建尿道長度;測量所用球囊尿管球囊后方尿管長度,手術完成后測量尿道口以外尿管長度,兩者差值為尿道總長度。
1.4.2 陰莖頭區形態指標
① 陰莖頭高度:手術前后冠狀溝平面至陰莖頭遠端的垂直高度。② 陰莖頭寬度:手術前后陰莖頭最大橫徑。計算陰莖頭高度/寬度。③ 陰莖頭體表標志定點(圖1)與測量。A點:舟狀溝頂點;B點:舟狀溝側方隆突;C點:陰莖頭冠腹外側隆突;D點:陰莖頭冠背側中點;E點:冠狀溝腹側中線;A’點:當尿道板黏膜遠端與陰莖頭表面平齊時,該平面上尿道板黏膜頂點標記為A’點。術前測量AB、BC、AD、AE、BB、CC距離和冠狀溝尿道板寬度;當A’點存在時,有效AD=AD+AA’。其中,AB反映尿道口裂開程度,BC反映陰莖頭融合裂開程度,AD反映陰莖頭背側空間,AE、BB、CC反映陰莖頭腹側空間。手術完成后測量AB(新尿道口長度)、BE(陰莖頭腹側融合長度)和AD。

A:舟狀溝頂點 B:舟狀溝側方隆突 C:陰莖頭冠腹外側隆突 D:陰莖頭冠背側中點 E:冠狀溝腹側中線
Figure1. Glans landmarksA: Distal endpoint of navicular grooveB: Protuberance lateral to the navicular groove C: Ventrolateral protuberance of the glans corona D: Dorsal midline point of the glans corona E: Ventral midline point of the coronal sulcus
1.4.3 包皮帽形態指標
將裂開的包皮帽兩側角伸展,在內外板交界部測量兩側角之間距離(包皮帽寬度);在陰莖頭背側測量冠狀溝中點至內外板交界處距離(內板長度);在靜息狀態自背側冠狀溝水平向前伸展包皮外板,測量冠狀溝水平到內外板交界處距離(外板長度)。
1.4.4 陰囊形態指標
測量陰莖根部3點鐘位置與左側陰囊外緣距離(左側陰莖陰囊距)、陰莖根部9點鐘位置與右側陰囊外緣距離(右側陰莖陰囊距)、陰莖根部12點鐘位置與雙側陰囊上緣連線中點距離(前方陰莖陰囊距)。
1.4.5 肛殖距
麻醉下置患兒于蛙腿位,無牽拉狀態將陰莖置于向右水平位,采用游標卡尺在中線左側測量以下指標[2-3]。肛門陰囊距1(anoscrotal distance 1,ASD1):肛門中心與陰囊前緣連線中點距離;ASD2:肛門中心與陰囊后緣距離;肛門陰莖距1(anogenital distance 1,AGD1):肛門中心與陰莖根部背側中線的距離;AGD2:肛門中心與陰莖根部腹側中線的距離。
1.5 統計學方法
采用SPSS25.0統計軟件進行分析。計量資料采用K-S檢驗、S-W檢驗、P-P圖、Q-Q圖及直方圖進行正態性檢驗,符合正態分布或近似正態分布的數據以均數±標準差表示,組間比較采用單因素方差分析,兩兩比較采用LSD及Bonferroni檢驗;呈偏態分布的數據以M(Q1,Q3)表示,組間比較采用秩和檢驗。檢驗水準α=0.05。
2 結果
2.1 陰莖長度和尿道長度
陰莖長度:本組患兒術前、術后陰莖長度分別為(47.76±8.11)、(49.34±6.97)mm,術后陰莖長度增加(1.58±3.13)mm。遠段型、中段型和近段型術前陰莖長度依次減少,其中近段型明顯短于其他兩型,差異有統計學意義(P<0.05);遠段型術后無明顯長度改變,中段型與近段型術后增加長度大于遠段型,近段型大于中段型,差異均有統計學意義(P<0.05)。
尿道長度:本組患兒重建尿道長度為30.50(15.00,38.00)mm,尿道總長度為(89.75±9.82)mm。其中,遠段型、中段型和近段型重建尿道長度依次增加,尿道總長度依次減少,差異均有統計學意義(P<0.05)。見表1。

2.2 陰莖頭區形態指標
本組患兒手術前后陰莖頭區形態各指標見表2、3。其中,術前遠段型、中段型和近段型陰莖頭高度依次減少,差異有統計學意義(P<0.05);近段型陰莖頭寬度少于遠段型、中段型,差異有統計學意義(P<0.05);但陰莖頭高度/寬度值僅近段型與中段型之間差異有統計學意義(P<0.05)。遠段型、中段型和近段型AB值、AD值、有效AD值依次減少,差異有統計學意義(P<0.05);BC值僅近段型與中段型之間差異有統計學意義(P<0.05);AB/BC值以及AE值均在遠段型與中段型、近段型之間差異有統計學意義(P<0.05);CC值在中段型與遠段型、近段型之間差異有統計學意義(P<0.05);BB值、冠狀溝尿道板寬度和(AB+BC)/AD值在各型間差異均無統計學意義(P>0.05)。







術后陰莖頭高度在遠段型與中段型、近段型之間差異有統計學意義(P<0.05);陰莖頭寬度在各型間差異均無統計學意義(P>0.05);陰莖頭高度/寬度值僅近段型與中段型之間差異有統計學意義(P<0.05);遠段型、中段型和近段型AB值依次增加,AD值依次減少,差異均有統計學意義(P<0.05);BE值在近段型與中段型、遠段型之間差異有統計學意義(P<0.05);遠段型、中段型和近段型AB/BE值均>1,3型比值遞增,差異有統計學意義(P<0.05);(AB+BE)/AD值近段型大于遠段型和中段型,差異有統計學意義(P<0.05)。
2.3 包皮帽形態指標
本組患兒包皮帽寬度為(33.80±5.50)mm,內板長度為(23.41±6.16)mm,外板長度為(37.39±7.50)mm。其中,中段型包皮帽寬度顯著大于遠段型,差異有統計學意義(P<0.05),其余兩兩比較差異無統計學意義(P>0.05)。遠段型、中段型、近段型內板長度依次減少,兩兩比較差異均有統計學意義(P<0.05)。3種類型外板長度比較差異無統計學意義(P>0.05)。見表4。



2.4 陰囊形態指標
本組患兒左側、右側和前方陰莖陰囊距分別為(12.24±3.92)、(12.59±4.26)、(4.26±3.85)mm。中段型、遠段型和近段型左側陰莖陰囊距依次增加,差異有統計學意義(P<0.05);右側和前方陰莖陰囊距在近段型與中段型、遠段型之間差異有統計學意義(P<0.05)。見表5。



2.5 肛殖距
本組患兒ASD1、ASD2、AGD1、AGD2分別為(81.16±8.53)、(27.93±6.34)、(78.15±9.55)、(62.85±10.28)mm。其中,遠段型、中段型、近段型ASD1、AGD1、AGD2依次縮短,差異均有統計學意義(P<0.05)。ASD2在近段型與中段型、遠段型之間差異有統計學意義(P<0.05)。見表5。
3 討論
尿道下裂手術方式多樣,選擇較為困難,在不同醫療中心差異很大,術式選擇多依賴醫生的主觀經驗。主要原因之一是尿道下裂患者陰莖陰囊局部解剖異常差異較大。兒童尿道下裂多無排尿功能障礙,也未涉及性功能,疾病對個體的生理危害并不大,手術需求主要來自疾病對心理與社會健康的威脅,因而兒童尿道下裂修復具有較大的整形意義。對于整形手術而言,解剖異常的精準測量描述和正常值的預期對手術設計較為重要。
陰莖牽拉長度常被用作模擬勃起長度而反映陰莖發育狀態的指標[4]。術中人工勃起狀態下,醫生有條件在術中測量陰莖勃起長度。我們在前期研究中觀察到,如陰莖伸直,絕大多數兒童陰莖是與體軸垂直的,當尿道下裂陰莖充分伸直后,垂直于體軸的陰莖牽拉長度與人工勃起長度接近[5]。本研究結果顯示,尿道下裂患兒陰莖牽拉長度隨尿道下裂向近側分型而減少,術后增加長度則增加,這與中段型和近段型術中切斷尿道板后重建長段尿道的比例增加有關。
對于修復重建手術而言,陰莖頭體積是一項比陰莖長度更為重要的影響因素。尿道重建能否達到尿流通暢,流出道口徑,即陰莖頭區域有效尿道口徑非常重要[6]。本研究中分型越靠近側,陰莖頭高度與寬度越小,但高度與寬度比值大體相近。錐形的陰莖頭體積越小,越難以在陰莖頭正常尿道口位置重建通暢的遠端流出道。如果能夠在陰莖頭解剖異常精細測量描述基礎上重新設計改建,可能會得到更好的新尿道通暢性,同時保證尿道口位置。尿道下裂發生后,陰莖頭腹側融合分裂,分別形成兩側的B點與C點,在重建時即應考慮如何重建接近正常的AB與BC關系。早期對正常男童尿道口位置的描述是半定量的,即評價尿道口位于陰莖頭高度某一三分位點[7]。出于對尿道下裂修復目標正常對照的探索,有研究者對正常男童陰莖頭腹側進行解剖測量,結果顯示正常男童尿道口長度(AB)大于陰莖頭腹側融合長度(BC)[8-9]。Babu[10]在后續研究中測量了35例尿道下裂尿道口與陰莖頭腹側融合裂開的數據,結果提示尿道下裂者的AB<BC;值得注意的是,Babu將C點仍然定位于尿道下裂中線冠狀溝區,這并不符合陰莖頭腹側裂開的事實。我們將陰莖頭冠腹外側隆突(代表陰莖頭冠腹側裂開后的標記點,基本對應Hutton等[8]標記正常的C點)記為C點,而將尿道下裂冠狀溝平面腹側中點定為E點,更能反映尿道下裂與正常的解剖標記對應點。本研究中尿道下裂患兒AB<BC,AB/BC<1,與上述文獻報道的趨勢一致。
當前有關尿道下裂陰莖頭形態數據的報道主要集中于陰莖頭腹側,但尿道下裂尿道重建的關鍵問題之一在于陰莖頭段流出道有效口徑,而有限的陰莖頭腹側空間往往難以為寬敞的新尿道提供足夠包容空間,需要評估陰莖頭背側空間并加以利用,以期擴大包容空間。Sennert等[11]近期報道的陰莖頭測量中提出了“陰莖頭背側長”與“腹側長”,但該研究中對于長度的測量是直線式的。對于尿道下裂裂開的陰莖頭腹側長度(AE)采用直線式測量是可行的,但從A點至D點的弧度則難以回避,使用AD弧線距離更能反映陰莖頭背側組織量情況。尿道下裂患者中,部分舟狀溝遠段尿道黏膜并不呈現溝狀,而是隆起甚至與陰莖頭齊平。這一形態特點實際上進一步加劇了陰莖頭背側組織多、腹側空間小的問題,在評估陰莖頭形態時關注A’點,按照有效AD(AD+AA’)來考慮手術修復應有助益。本研究中將陰莖頭腹側指標相加與背側相比,尿道下裂患兒(AB+BC)/AD為0.91±0.20,與正常兒童水平接近。提示尿道下裂陰莖頭腹側改變可能更多是由于組織分布異常,在修復重建中需要重新設置B點位置,修復目標需要達到尿道口長度(AB)加陰莖頭腹側融合長度(BE)最終能夠有效占陰莖頭背側長度的2/3左右。
包皮(尤其是包皮內板)是尿道下裂重建尿道常用的修復材料,對包皮的形態與組織量評估也是術式選擇的依據之一。尿道下裂患兒的包皮形態差異很大,我們在數據化初始階段除定性描述包皮帽類型基礎上,首先選取代表包皮量的幾個穩定可測量指標,即包皮帽寬度(代表內外板交界處包皮裂開兩點間距離)、內板長度和外板長度進行測量。結果顯示,各型尿道下裂包皮帽寬度和外板長度差異不大,但近段型包皮內板長度顯著小于其他兩種類型。遠、中、近段型尿道重建長度遞增,與可用包皮內板量遞減形成的矛盾,也是近段型尿道下裂修復挑戰性強的重要原因[12]。
陰莖與陰囊的位置關系與男性化程度有關。近年來,產前超聲檢查常以明顯的陰莖陰囊轉位所形成的“郁金香征”作為胎兒可能有尿道下裂的提示[13]。但文獻對于陰莖陰囊轉位的描述缺乏準確定義,僅籠統描述為陰囊出現在陰莖前方。尿道下裂所伴隨的陰莖陰囊轉位絕大多數是部分性的,主要出現在近段型尿道下裂。但正常男童與隱匿陰莖也常見陰囊上緣連線高于陰莖根部背側的情況。我們將陰莖根部3、9、12點鐘位置與陰囊對應邊緣的距離進行測量,以作為陰莖陰囊相對位置關系的指標,結果顯示近段型陰囊前移數據較為顯著,但從臨床評估分析并不如預期的大。在肛殖距的測量中,我們認為對于尿道下裂應當在陰莖根部前后緣和陰囊后緣標記點的基礎上加入陰囊前緣的標記,添加ASD2表示肛門中心與陰囊前緣的距離,更能反映陰莖陰囊轉位的形態影響。
綜上述,對尿道下裂進行局部人體學測量是可行的,在此基礎上,可使手術方式選擇的主觀經驗以客觀數據呈現,從而將尿道下裂術式選擇從經驗逐步轉向科學。但本研究納入的尿道下裂患兒中段型和近段型比例較高,尤其是近段型比例近半,與人群尿道下裂分布偏離較大,影響部分數據參考性。后續研究將進一步擴大研究中心和病例數量,并逐步從手工測量過渡到智能化設備測量,進一步結合臨床,用數據化指導不同類型尿道下裂術式選擇策略。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突;基金項目經費支持沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的統計分析及其報道
倫理聲明 研究方案經四川省人民醫院倫理委員會[倫審(研)2020年第152號)]、安徽省兒童醫院醫學倫理委員會(EYLL-2020-035)、廈門市婦幼保健院倫理委員會(IEC-XJS-2022-12)批準
作者貢獻聲明 王學軍:論文撰寫;楊博、劉愉:數據整理、統計學分析;唐耘熳:測量方案設計;唐耘熳、陳海琛、潮敏:數據測量;王學軍、楊博、毛宇、覃道銳、張殷、吳永隆、胡楊:數據收集;陳紹基:研究指導