引用本文： 張亮, 滿斯亮, 李宏超, 邊濤, 郭邵逸, 周一新. 幼年發病型強直性脊柱炎人工全髖關節置換術中期臨床療效. 中國修復重建外科雜志, 2022, 36(5): 548-554. doi: 10.7507/1002-1892.202111062 復制
強直性脊柱炎（ankylosing spondylitis，AS）是一種典型的炎癥性關節病，主要累及中軸骨和骶髂關節[1]。AS患者以青年男性居多，發病年齡通常在13～31歲，高峰為20～30歲[2]。16歲是兒童和成人炎癥性關節病的年齡分界線，16歲之前發病通常被定義為幼年特發性關節炎（juvenile idiopathic arthritis，JIA）。如果AS患者發病年齡在16歲以下，根據國際風濕病協會聯盟（International League of Associations for Rheumatology，ILAR）分型標準[3]，這種幼年發病型AS（juvenile-onset AS，JAS）即可歸為附著點炎相關性關節炎（enthesitis related arthritis，ERA）一型。
既往文獻報道JAS在流行病學、臨床表現、影像學特征以及預后方面與成人發病型AS（adult onset AS，AAS）差異顯著，在診斷延遲、關節畸形程度和整體功能受損方面更嚴重，且后期接受人工全髖關節置換術（total hip arthroplasty，THA）的概率更高[4-8]。此外，在外科治療方面，JIA患者在成年后接受THA其假體生存率、臨床隨訪結果和圍術期并發癥發生率也顯著遜于成人期發病的炎癥性關節病患者[9-15]。上述問題主要與JAS患者發病年齡過低密切相關，導致其受累髖關節在髖臼側和股骨側同時存在炎癥性破壞和發育障礙引發的聯合畸形；另一方面，該類患者長期使用糖皮質激素，對髖關節骨質和軟組織結構造成破壞，也是不能忽略的重要因素。遺憾的是，上述研究[9-15]均針對的是JIA而非JAS患者，且樣本量較低，同時缺乏長期隨訪數據。
本研究在國際上首次專門針對合并終末期髖關節受累的JAS患者進行中期隨訪研究，主要目的在于回顧性評價該特殊患者群接受非骨水泥型THA重建的臨床結果和圍術期并發癥，進而判斷JAS和AAS患者在術前基線數據、術后臨床結果以及圍術期并發癥方面是否存在顯著性差異。報告如下。
1 臨床資料
1.1 一般資料
連續納入2004年1月—2018年3月在北京積水潭醫院矯形骨科接受THA的348例AS患者（518髖）；全部患者均符合1984年改良版AS診斷紐約標準[16]。發病年齡≤16歲者81例（127髖）為JAS組，發病年齡>16歲者267例（391髖）為AAS組。
利用北京積水潭醫院電子病歷系統收集兩組患者的基線數據，包括人口學數據、臨床參數、影像學參數和實驗室數據。人口學數據和臨床參數包括性別、身高、體質量、身體質量指數（body mass index，BMI）、側別、發病年齡、手術年齡、病程（手術年齡?發病年齡）、診斷延遲時間（診斷年齡?發病年齡）、家族史、吸煙史、關節外表現（extra-articular manifestations，EAMs）（包括葡萄膜炎、銀屑病和炎性腸病）、術前屈髖攣縮角度、術前屈髖角度、術前髖關節總活動度（屈曲+后伸+外周+內收+內旋+外旋）、疾病整體活動度 ［巴氏AS疾病活動指數（Bath ankylosing spondylitis disease activity index，BASDAI）[17]］和功能狀態 ［巴氏AS功能指數（Bath ankylosing spondylitis functional index，BASFI）[18]］。術前影像學參數包括骨性融合和髖臼內陷，后者依據Sotelo-Garza等[19]提出標準在骨盆正位X線片上進行判定。術前實驗室數據包括紅細胞沉降率（erythrocyte sedimentation rate，ESR）、C反應蛋白（C-reactive protein，CRP）、血紅蛋白濃度（hemoglobin，HGB）以及白蛋白（albumin，ALB）。
1.2 手術方法
1.2.1 術前處理
術前常規進行假體模板測量，預先判斷所需假體的型號、植入角度和深度，以協助術者充分了解髖關節畸形位置和角度，為術中手術入路選擇、髖臼磨銼深度、股骨截骨角度和長度以及肢體長度的控制提供設計依據。
1.2.2 手術方法
JAS組患者中，123側髖關節采用后外側入路，4側髖關節采用直接外側入路（direct anterior approach，DAA）[20]，AAS組分別為373側和18側，兩組比較差異無統計學意義（χ2=0.205，P=0.651）。對于嚴重屈髖外旋畸形者，一般采用DAA入路。選擇后外側入路時，切口一般需偏前，一旦外旋畸形后大轉子妨礙髖臼顯露，可通過擴大股外側肌起點和臀中肌止點之間的間隙，顯露部分前關節囊，完成第一次股骨頸截骨和前關節囊松解。對于骨性融合髖，為避免傳統單次截骨傷及髖臼壁或大轉子，可采用股骨頸二次截骨來完成股骨頸截骨。在尋找原始關節面位置時，需借助卵圓窩處殘留的關節軟骨或脂肪組織作為關節線標志，必要時術中攝X線片定位。磨銼髖臼時應控制磨銼力度和深度，以避免術中髖臼骨折。完成髖臼骨床磨銼后，可于臼底植入自體股骨頭或髖臼銼內的松質骨，特別是合并髖臼內陷的患者。
全部患者在髖臼和股骨側均采用生物固定型假體。兩組臼杯直徑、假體股骨頭直徑分布情況及摩擦界面比較均有統計學意義（P<0.05）。見表1。
表1
JAS組和AAS組手術入路及假體參數比較
Table1.
Comparison of surgical approach and prosthesis parameters between JAS group and AAS group
1.3 術后處理及療效評價指標
所有患者隨訪均由2位未參與手術治療的高年資醫師完成，采用門診隨訪或電話、微信問卷星形式進行線上隨訪。疾病整體活動度和功能狀態分別采用BASDAI和BASFI評價。髖關節主觀評分采用Harris髖關節評分（HHS），客觀評分采用12項健康評估簡表（SF-12），SF-12包括生理狀態評分（PCS）和心理狀態評分（MCS）。患者滿意度采用四度分級系統進行評價，包括非常滿意、比較滿意、較不滿意和非常不滿意；滿意度=（非常滿意髖關節數+比較滿意髖關節數）/髖關節總數×100%。常規記錄隨訪期內出現的主要骨科并發癥，包括假體周圍感染、脫位、假體周圍骨折和切口愈合不良。
1.4 統計學方法
采用SPSS26.0統計軟件進行分析。計量資料若符合正態分布，數據以均數±標準差表示，兩組間比較采用獨立樣本t檢驗，組內手術前后比較采用配對t檢驗；若不符合正態分布，數據以M（Q1，Q3）表示，組間及組內比較采用Wilcoxon秩和檢驗。計數資料組間比較采用χ2檢驗。檢驗水準α=0.05。
2 結果
術前兩組基線參數比較結果示，JAS組體質量、BMI、發病年齡、手術年齡、病程、合并吸煙史比例顯著低于AAS組，雙側手術比例、葡萄膜炎比例、合并家族史比例、CRP、ALB及術前BASFI顯著高于AAS組，差異均有統計學意義（P<0.05）；其余基線參數比較差異均無統計學意義（P>0.05）。見表2、3。
表2
JAS組和AAS組基線參數比較
Table2.
Comparison of baseline parameters between JAS group and AAS group
兩組患者均獲隨訪，其中JAS組隨訪時間29～199個月，平均113個月；AAS組35～199個月，平均98個月。兩組切口均Ⅰ期愈合。隨訪期間JAS組發生假體周圍骨折1髖、脫位1髖以及陶瓷碎裂1髖，AAS組發生假體周圍感染1髖、假體周圍骨折6髖，兩組并發癥發生情況比較差異無統計學意義（P>0.05）。末次隨訪時兩組BASDAI、BASFI、SF-12MCS、SF-12PCS及HHS均較術前顯著改善（P<0.05）；兩組間比較上述各參數手術前后差值以及患者滿意度差異均無統計學意義（P>0.05）。見表3，圖1、2。
表3
兩組患者手術前后各臨床指標比較
Table3.
Comparison of clinical indicators before and after operation between two groups
圖1
JAS組患者，男，發病年齡12歲，14歲確診，31歲時行左髖關節THA
a. 術前雙髖關節正位X線片示左髖關節處于外展外旋融合位；b. 術前左髖關節側位X線片；c. 術后即刻雙髖關節正位X線片；d. 術后10年雙髖關節正位X線片；e. 術后10年左髖關節側位X線片
Figure1. JAS group patient, male, age of onset was 12 years old, diagnosed at 14 years old, and underwent left hip THA at the age of 31 yearsa. Preoperative anteroposterior X-ray film of both hip joints showed that the left hip joint was in abduction and external rotation fusion; ? b. Preoperative lateral X-ray film of the left hip joint; ? c. Anteroposterior X-ray film of both hip joints immediately after operation; ? d. Anteroposterior X-ray film of both hip joints at 10 years after operation; ? e. Lateral X-ray film of left hip joint at 10 years after operation
圖2
JAS組患者，男，發病年齡12歲，22歲確診，32歲時一期行雙髖關節THA，術中右側發生髖臼側假體周圍骨折，予以復位后鋼板螺釘固定
a. 術前正位X線片示雙髖關節骨性融合于屈曲位；b. 術前左髖關節側位X線片；c. 術前右髖關節側位X線片；d. 術后即刻雙髖關節正位X線片；e. 術后12年雙髖關節正位X線片
Figure2. JAS group patient, male, age of onset was 12 years old, diagnosed at 22 years old, one-stage THA of both hip joints was performed at the age of 32 years, and periprosthetic fracture of the right acetabulum occurred during operation, after reduction, plate and screw fixation was performeda. Preoperative anteroposterior X-ray film showed the osseous fusion of both hip joints in the flexion position; b. Preoperative lateral X-ray film of the left hip joint; c. Preoperative lateral X-ray film of the right hip; d. Anteroposterior X-ray film of both hip joints immediately after operation; e. Anteroposterior X-ray film of both hip joints at 12 years after operation
3 討論
本研究是首次專門針對JAS患者在成人期接受THA重建的研究，共納入81例患者127髖，平均隨訪113個月，末次隨訪時BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS及HHS均較術前顯著改善。與AAS組267例患者391髖相比，末次隨訪時JAS組各主客觀臨床參數（包括BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS、HHS）手術前后差值以及重要并發癥發生率、患者滿意度并無統計學意義。
本研究中兩組術前基線參數比較，在體質量、BMI、雙側手術比例、發病年齡、手術年齡、病程、合并葡萄膜炎比例、合并吸煙史和家族史比例、CRP、ALB以及BASFI方面差異有統計學意義。2015年Jadon等[5]的1篇綜述對JAS和AAS患者在臨床、影像和社會功能狀態之間的差異進行總結，JAS患者在外周關節（髖、肩、膝、踝關節）的臨床和影像學受累方面更加顯著，且起病也往往以外周關節為主而非脊柱。這一情況導致JAS患者在成人期接受THA的比例更高。本研究中JAS組在所有AS患者中占比高達24.5%，中位發病年齡14歲，中位手術年齡27歲，中位病程13年，但與AAS組相比并未出現診斷延遲。上述基線數據在很大程度上解釋了JAS患者在成人期接受THA所呈現的特點。第一，發病年齡過早以及兒童期長期大量使用糖皮質激素和免疫抑制劑治療[6-7，21]，極易導致患兒生長發育遲滯和整體功能受損。本研究中JAS組患者BMI和體質量均顯著低于AAS組，術中使用臼杯的直徑也顯著低于AAS組。另一方面，JAS組的BASDAI顯著高于AAS組，提示JAS患者術前的整體疾病活動度水平更高。但隨著近年生物制劑的廣泛應用和達標治療理念的推廣，上述情況有望得到有效控制。上述結果也說明在JAS患者行THA的圍術期管理中，疾病活動度的控制及抗風濕藥物的合理調整，也是需要重點強調的內容之一。第二，從髖關節局部來看，理論上發病過早對髖關節骨性和軟組織結構的破壞程度也會超過AAS患者，如本研究中JAS組雙側手術比例更高。但JAS（或稱ERA）在JIA各亞型中屬于預后相對良好的一型，發病相對較晚，關節受累程度也相對較輕。因此在本研究中，無論是關節活動度和畸形程度，還是影像學上的髖臼內陷和骨性融合，或者術前髖關節主、客觀評分，JAS組和AAS組差異并無統計學意義。
本研究JAS組末次隨訪時的疾病整體活動度和功能狀態、髖關節主客觀評分較術前均有顯著改善，提示該組患者行THA手術重建的中期療效肯定。但既往研究[8-13]多提示JIA患者THA術后在臨床和影像學結果方面不及非炎癥性關節病患者，且圍術期并發癥發生率較高，長期假體生存率不佳，與本研究結果存在一定差異。如Schnaser等[9]回顧了2002年—2011年美國國家住院患者登記系統的2 102 238例接受THA的患者，其中炎癥性關節病患者86 671例（4%），其中就包括JIA和AS。比較炎癥性關節病和骨關節炎患者的內科和骨科并發癥，結果發現炎癥性關節病的內科和骨科并發癥發生率均顯著高于骨關節炎組；全部炎癥性關節病患者中以JIA的骨科并發癥發生率最高（2.8%），且以假體周圍骨折為著。我們分析原因主要包括以下兩點：一方面，本研究只針對JAS患者而非全部JIA患者的THA手術重建。JAS或稱ERA在JIA各亞型中發病年齡較大，整體預后相對良好，在成人期疾病整體活動度也相對較低，髖關節骨性和軟組織結構的破壞相對較輕（如骨性融合和髖臼內陷的發生率并未顯著高于AAS組），手術重建的難度也低于其他幾類亞型。故而在成人期JAS的THA重建后假體生存率、臨床隨訪結果和圍術期并發癥發生率也較為理想。另一方面，考慮到患者年齡特點，本研究JAS組THA重建在髖臼側和股骨側全部采用生物固定型假體，且摩擦界面以陶瓷對陶瓷（48.8%）和陶瓷對聚乙烯（40.9%）為主，這在很大程度上改善了患者的假體生存率和臨床結果。
本研究存在以下局限性：第一，采用的是單中心病例對照研究，并不能完全代表AS或JAS的整體患者人群。第二，屬于回顧性對照研究，JAS組平均隨訪時間113個月，缺乏長期隨訪數據。第三，術前影像學數據不足，難以全面評估炎癥破壞和發育障礙引發的聯合畸形對后期THA重建造成的影響；同時缺乏影像學隨訪結果，無法確切判斷假體的固定狀態及無菌性松動可能。第四，全部患者收治時間跨度較大，且手術由多名外科醫生完成，在手術技術和假體選擇上存在偏倚。
綜上述，JAS患者在成人期接受THA手術重建的中期臨床療效確切。盡管JAS與AAS患者相比在部分術前基線人口學數據、臨床和實驗室檢查參數方面差異有統計學意義，但在THA重建后末次隨訪時的髖關節主客觀評分、重要骨科并發癥發生率和患者滿意度方面差異無統計學意義。另外，發病年齡過低對于合并終末期受累AS患者的THA重建結果并未產生顯著的負面影響。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突；基金項目沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的統計分析及其報道
倫理聲明 研究方案經北京積水潭醫院倫理委員會批準（積倫科審字第202004-83號），患者均知情同意
作者貢獻聲明 張亮：文章構思、整體設計與論文撰寫；滿斯亮、李宏超：人口學參數和臨床相關數據整理、分析及部分文獻查閱；郭邵逸、邊濤：采集隨訪數據及實驗室和影像學數據的整理；周一新：研究設計，手術方案設計與實施，對文章內容審閱和指導
強直性脊柱炎（ankylosing spondylitis，AS）是一種典型的炎癥性關節病，主要累及中軸骨和骶髂關節[1]。AS患者以青年男性居多，發病年齡通常在13～31歲，高峰為20～30歲[2]。16歲是兒童和成人炎癥性關節病的年齡分界線，16歲之前發病通常被定義為幼年特發性關節炎（juvenile idiopathic arthritis，JIA）。如果AS患者發病年齡在16歲以下，根據國際風濕病協會聯盟（International League of Associations for Rheumatology，ILAR）分型標準[3]，這種幼年發病型AS（juvenile-onset AS，JAS）即可歸為附著點炎相關性關節炎（enthesitis related arthritis，ERA）一型。
既往文獻報道JAS在流行病學、臨床表現、影像學特征以及預后方面與成人發病型AS（adult onset AS，AAS）差異顯著，在診斷延遲、關節畸形程度和整體功能受損方面更嚴重，且后期接受人工全髖關節置換術（total hip arthroplasty，THA）的概率更高[4-8]。此外，在外科治療方面，JIA患者在成年后接受THA其假體生存率、臨床隨訪結果和圍術期并發癥發生率也顯著遜于成人期發病的炎癥性關節病患者[9-15]。上述問題主要與JAS患者發病年齡過低密切相關，導致其受累髖關節在髖臼側和股骨側同時存在炎癥性破壞和發育障礙引發的聯合畸形；另一方面，該類患者長期使用糖皮質激素，對髖關節骨質和軟組織結構造成破壞，也是不能忽略的重要因素。遺憾的是，上述研究[9-15]均針對的是JIA而非JAS患者，且樣本量較低，同時缺乏長期隨訪數據。
本研究在國際上首次專門針對合并終末期髖關節受累的JAS患者進行中期隨訪研究，主要目的在于回顧性評價該特殊患者群接受非骨水泥型THA重建的臨床結果和圍術期并發癥，進而判斷JAS和AAS患者在術前基線數據、術后臨床結果以及圍術期并發癥方面是否存在顯著性差異。報告如下。
1 臨床資料
1.1 一般資料
連續納入2004年1月—2018年3月在北京積水潭醫院矯形骨科接受THA的348例AS患者（518髖）；全部患者均符合1984年改良版AS診斷紐約標準[16]。發病年齡≤16歲者81例（127髖）為JAS組，發病年齡>16歲者267例（391髖）為AAS組。
利用北京積水潭醫院電子病歷系統收集兩組患者的基線數據，包括人口學數據、臨床參數、影像學參數和實驗室數據。人口學數據和臨床參數包括性別、身高、體質量、身體質量指數（body mass index，BMI）、側別、發病年齡、手術年齡、病程（手術年齡?發病年齡）、診斷延遲時間（診斷年齡?發病年齡）、家族史、吸煙史、關節外表現（extra-articular manifestations，EAMs）（包括葡萄膜炎、銀屑病和炎性腸病）、術前屈髖攣縮角度、術前屈髖角度、術前髖關節總活動度（屈曲+后伸+外周+內收+內旋+外旋）、疾病整體活動度 ［巴氏AS疾病活動指數（Bath ankylosing spondylitis disease activity index，BASDAI）[17]］和功能狀態 ［巴氏AS功能指數（Bath ankylosing spondylitis functional index，BASFI）[18]］。術前影像學參數包括骨性融合和髖臼內陷，后者依據Sotelo-Garza等[19]提出標準在骨盆正位X線片上進行判定。術前實驗室數據包括紅細胞沉降率（erythrocyte sedimentation rate，ESR）、C反應蛋白（C-reactive protein，CRP）、血紅蛋白濃度（hemoglobin，HGB）以及白蛋白（albumin，ALB）。
1.2 手術方法
1.2.1 術前處理
術前常規進行假體模板測量，預先判斷所需假體的型號、植入角度和深度，以協助術者充分了解髖關節畸形位置和角度，為術中手術入路選擇、髖臼磨銼深度、股骨截骨角度和長度以及肢體長度的控制提供設計依據。
1.2.2 手術方法
JAS組患者中，123側髖關節采用后外側入路，4側髖關節采用直接外側入路（direct anterior approach，DAA）[20]，AAS組分別為373側和18側，兩組比較差異無統計學意義（χ2=0.205，P=0.651）。對于嚴重屈髖外旋畸形者，一般采用DAA入路。選擇后外側入路時，切口一般需偏前，一旦外旋畸形后大轉子妨礙髖臼顯露，可通過擴大股外側肌起點和臀中肌止點之間的間隙，顯露部分前關節囊，完成第一次股骨頸截骨和前關節囊松解。對于骨性融合髖，為避免傳統單次截骨傷及髖臼壁或大轉子，可采用股骨頸二次截骨來完成股骨頸截骨。在尋找原始關節面位置時，需借助卵圓窩處殘留的關節軟骨或脂肪組織作為關節線標志，必要時術中攝X線片定位。磨銼髖臼時應控制磨銼力度和深度，以避免術中髖臼骨折。完成髖臼骨床磨銼后，可于臼底植入自體股骨頭或髖臼銼內的松質骨，特別是合并髖臼內陷的患者。
全部患者在髖臼和股骨側均采用生物固定型假體。兩組臼杯直徑、假體股骨頭直徑分布情況及摩擦界面比較均有統計學意義（P<0.05）。見表1。
表1
JAS組和AAS組手術入路及假體參數比較
Table1.
Comparison of surgical approach and prosthesis parameters between JAS group and AAS group
1.3 術后處理及療效評價指標
所有患者隨訪均由2位未參與手術治療的高年資醫師完成，采用門診隨訪或電話、微信問卷星形式進行線上隨訪。疾病整體活動度和功能狀態分別采用BASDAI和BASFI評價。髖關節主觀評分采用Harris髖關節評分（HHS），客觀評分采用12項健康評估簡表（SF-12），SF-12包括生理狀態評分（PCS）和心理狀態評分（MCS）。患者滿意度采用四度分級系統進行評價，包括非常滿意、比較滿意、較不滿意和非常不滿意；滿意度=（非常滿意髖關節數+比較滿意髖關節數）/髖關節總數×100%。常規記錄隨訪期內出現的主要骨科并發癥，包括假體周圍感染、脫位、假體周圍骨折和切口愈合不良。
1.4 統計學方法
采用SPSS26.0統計軟件進行分析。計量資料若符合正態分布，數據以均數±標準差表示，兩組間比較采用獨立樣本t檢驗，組內手術前后比較采用配對t檢驗；若不符合正態分布，數據以M（Q1，Q3）表示，組間及組內比較采用Wilcoxon秩和檢驗。計數資料組間比較采用χ2檢驗。檢驗水準α=0.05。
2 結果
術前兩組基線參數比較結果示，JAS組體質量、BMI、發病年齡、手術年齡、病程、合并吸煙史比例顯著低于AAS組，雙側手術比例、葡萄膜炎比例、合并家族史比例、CRP、ALB及術前BASFI顯著高于AAS組，差異均有統計學意義（P<0.05）；其余基線參數比較差異均無統計學意義（P>0.05）。見表2、3。
表2
JAS組和AAS組基線參數比較
Table2.
Comparison of baseline parameters between JAS group and AAS group
兩組患者均獲隨訪，其中JAS組隨訪時間29～199個月，平均113個月；AAS組35～199個月，平均98個月。兩組切口均Ⅰ期愈合。隨訪期間JAS組發生假體周圍骨折1髖、脫位1髖以及陶瓷碎裂1髖，AAS組發生假體周圍感染1髖、假體周圍骨折6髖，兩組并發癥發生情況比較差異無統計學意義（P>0.05）。末次隨訪時兩組BASDAI、BASFI、SF-12MCS、SF-12PCS及HHS均較術前顯著改善（P<0.05）；兩組間比較上述各參數手術前后差值以及患者滿意度差異均無統計學意義（P>0.05）。見表3，圖1、2。
表3
兩組患者手術前后各臨床指標比較
Table3.
Comparison of clinical indicators before and after operation between two groups
圖1
JAS組患者，男，發病年齡12歲，14歲確診，31歲時行左髖關節THA
a. 術前雙髖關節正位X線片示左髖關節處于外展外旋融合位；b. 術前左髖關節側位X線片；c. 術后即刻雙髖關節正位X線片；d. 術后10年雙髖關節正位X線片；e. 術后10年左髖關節側位X線片
Figure1. JAS group patient, male, age of onset was 12 years old, diagnosed at 14 years old, and underwent left hip THA at the age of 31 yearsa. Preoperative anteroposterior X-ray film of both hip joints showed that the left hip joint was in abduction and external rotation fusion; ? b. Preoperative lateral X-ray film of the left hip joint; ? c. Anteroposterior X-ray film of both hip joints immediately after operation; ? d. Anteroposterior X-ray film of both hip joints at 10 years after operation; ? e. Lateral X-ray film of left hip joint at 10 years after operation
圖2
JAS組患者，男，發病年齡12歲，22歲確診，32歲時一期行雙髖關節THA，術中右側發生髖臼側假體周圍骨折，予以復位后鋼板螺釘固定
a. 術前正位X線片示雙髖關節骨性融合于屈曲位；b. 術前左髖關節側位X線片；c. 術前右髖關節側位X線片；d. 術后即刻雙髖關節正位X線片；e. 術后12年雙髖關節正位X線片
Figure2. JAS group patient, male, age of onset was 12 years old, diagnosed at 22 years old, one-stage THA of both hip joints was performed at the age of 32 years, and periprosthetic fracture of the right acetabulum occurred during operation, after reduction, plate and screw fixation was performeda. Preoperative anteroposterior X-ray film showed the osseous fusion of both hip joints in the flexion position; b. Preoperative lateral X-ray film of the left hip joint; c. Preoperative lateral X-ray film of the right hip; d. Anteroposterior X-ray film of both hip joints immediately after operation; e. Anteroposterior X-ray film of both hip joints at 12 years after operation
3 討論
本研究是首次專門針對JAS患者在成人期接受THA重建的研究，共納入81例患者127髖，平均隨訪113個月，末次隨訪時BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS及HHS均較術前顯著改善。與AAS組267例患者391髖相比，末次隨訪時JAS組各主客觀臨床參數（包括BASDAI、BASFI、SF-12 MCS、SF-12 PCS、HHS）手術前后差值以及重要并發癥發生率、患者滿意度并無統計學意義。
本研究中兩組術前基線參數比較，在體質量、BMI、雙側手術比例、發病年齡、手術年齡、病程、合并葡萄膜炎比例、合并吸煙史和家族史比例、CRP、ALB以及BASFI方面差異有統計學意義。2015年Jadon等[5]的1篇綜述對JAS和AAS患者在臨床、影像和社會功能狀態之間的差異進行總結，JAS患者在外周關節（髖、肩、膝、踝關節）的臨床和影像學受累方面更加顯著，且起病也往往以外周關節為主而非脊柱。這一情況導致JAS患者在成人期接受THA的比例更高。本研究中JAS組在所有AS患者中占比高達24.5%，中位發病年齡14歲，中位手術年齡27歲，中位病程13年，但與AAS組相比并未出現診斷延遲。上述基線數據在很大程度上解釋了JAS患者在成人期接受THA所呈現的特點。第一，發病年齡過早以及兒童期長期大量使用糖皮質激素和免疫抑制劑治療[6-7，21]，極易導致患兒生長發育遲滯和整體功能受損。本研究中JAS組患者BMI和體質量均顯著低于AAS組，術中使用臼杯的直徑也顯著低于AAS組。另一方面，JAS組的BASDAI顯著高于AAS組，提示JAS患者術前的整體疾病活動度水平更高。但隨著近年生物制劑的廣泛應用和達標治療理念的推廣，上述情況有望得到有效控制。上述結果也說明在JAS患者行THA的圍術期管理中，疾病活動度的控制及抗風濕藥物的合理調整，也是需要重點強調的內容之一。第二，從髖關節局部來看，理論上發病過早對髖關節骨性和軟組織結構的破壞程度也會超過AAS患者，如本研究中JAS組雙側手術比例更高。但JAS（或稱ERA）在JIA各亞型中屬于預后相對良好的一型，發病相對較晚，關節受累程度也相對較輕。因此在本研究中，無論是關節活動度和畸形程度，還是影像學上的髖臼內陷和骨性融合，或者術前髖關節主、客觀評分，JAS組和AAS組差異并無統計學意義。
本研究JAS組末次隨訪時的疾病整體活動度和功能狀態、髖關節主客觀評分較術前均有顯著改善，提示該組患者行THA手術重建的中期療效肯定。但既往研究[8-13]多提示JIA患者THA術后在臨床和影像學結果方面不及非炎癥性關節病患者，且圍術期并發癥發生率較高，長期假體生存率不佳，與本研究結果存在一定差異。如Schnaser等[9]回顧了2002年—2011年美國國家住院患者登記系統的2 102 238例接受THA的患者，其中炎癥性關節病患者86 671例（4%），其中就包括JIA和AS。比較炎癥性關節病和骨關節炎患者的內科和骨科并發癥，結果發現炎癥性關節病的內科和骨科并發癥發生率均顯著高于骨關節炎組；全部炎癥性關節病患者中以JIA的骨科并發癥發生率最高（2.8%），且以假體周圍骨折為著。我們分析原因主要包括以下兩點：一方面，本研究只針對JAS患者而非全部JIA患者的THA手術重建。JAS或稱ERA在JIA各亞型中發病年齡較大，整體預后相對良好，在成人期疾病整體活動度也相對較低，髖關節骨性和軟組織結構的破壞相對較輕（如骨性融合和髖臼內陷的發生率并未顯著高于AAS組），手術重建的難度也低于其他幾類亞型。故而在成人期JAS的THA重建后假體生存率、臨床隨訪結果和圍術期并發癥發生率也較為理想。另一方面，考慮到患者年齡特點，本研究JAS組THA重建在髖臼側和股骨側全部采用生物固定型假體，且摩擦界面以陶瓷對陶瓷（48.8%）和陶瓷對聚乙烯（40.9%）為主，這在很大程度上改善了患者的假體生存率和臨床結果。
本研究存在以下局限性：第一，采用的是單中心病例對照研究，并不能完全代表AS或JAS的整體患者人群。第二，屬于回顧性對照研究，JAS組平均隨訪時間113個月，缺乏長期隨訪數據。第三，術前影像學數據不足，難以全面評估炎癥破壞和發育障礙引發的聯合畸形對后期THA重建造成的影響；同時缺乏影像學隨訪結果，無法確切判斷假體的固定狀態及無菌性松動可能。第四，全部患者收治時間跨度較大，且手術由多名外科醫生完成，在手術技術和假體選擇上存在偏倚。
綜上述，JAS患者在成人期接受THA手術重建的中期臨床療效確切。盡管JAS與AAS患者相比在部分術前基線人口學數據、臨床和實驗室檢查參數方面差異有統計學意義，但在THA重建后末次隨訪時的髖關節主客觀評分、重要骨科并發癥發生率和患者滿意度方面差異無統計學意義。另外，發病年齡過低對于合并終末期受累AS患者的THA重建結果并未產生顯著的負面影響。
利益沖突 在課題研究和文章撰寫過程中不存在利益沖突；基金項目沒有影響文章觀點和對研究數據客觀結果的統計分析及其報道
倫理聲明 研究方案經北京積水潭醫院倫理委員會批準（積倫科審字第202004-83號），患者均知情同意
作者貢獻聲明 張亮：文章構思、整體設計與論文撰寫；滿斯亮、李宏超：人口學參數和臨床相關數據整理、分析及部分文獻查閱；郭邵逸、邊濤：采集隨訪數據及實驗室和影像學數據的整理；周一新：研究設計，手術方案設計與實施，對文章內容審閱和指導
